ABSTRACT
ABSTRACT Objective: To report a rare case of inverse Kipplel-Trenaunay. Case description: A 16-year-old girl with a grayish-depressed plaque on her left thigh. Angioresonance showed a vascular malformation affecting the skin and subcutaneous tissue. Comments: Inverse Klippel-Trenaunay is a Klippel-Trenaunay syndrome variation in which there are capillary and venous malformations associated to hypotrophy or shortening of the affected limb. Modifications on the limb's length or width result from alterations in bones, muscles, or subcutaneous tissues. It has few described cases. Further clinical and molecular studies must be performed for a proper understanding.
RESUMO Objetivo: Relatar um caso raro de Klippel-Trenaunay inverso. Descrição do caso: Menina de 16 anos com placa deprimida acinzentada na coxa esquerda, evidenciando-se, por meio de angioressonância, uma malformação vascular, acometendo a pele e tecidos subcutâneos. Comentários: Klippel-Trenaunay inverso é uma variante da síndrome de Klippel-Trenaunay em que há malformação capilar e venosa associada à hipotrofia ou encurtamento do membro afetado. Pode envolver acometimento ósseo, muscular ou subcutâneo, modificando o comprimento ou a circunferência do membro. Há poucos casos descritos, e mais estudos clínicos e moleculares precisam ser realizados para seu correto entendimento.
Subject(s)
Humans , Female , Adolescent , Skin Abnormalities/pathology , Klippel-Trenaunay-Weber Syndrome/diagnosis , Subcutaneous Tissue/pathology , Vascular Malformations/diagnostic imaging , Magnetic Resonance Angiography/methods , Subcutaneous Tissue/blood supply , Vascular Malformations/pathologyABSTRACT
A 27 year-old-man, with no known personal or familial history of disease, mentioned a 10-year history of asymptomatic groups of telangiectasias, with a Blaschko lines distribution on the right lateral aspect of the neck and asymptomatic. He denied any episodes of disease or drug intake that could be associated with the disease. Blood work had no changes, namely of liver enzymes or infectious serologies. The clinical diagnosis of Idiopathic Acquired Unilateral Nevoid Telangiectasia was made, an uncommon, benign vascular malformation. The patient declined doing a cutaneous biopsy or treatment with a cosmetic intent.
Um homem de 27 anos, sem quaisquer antecedentes patológicos pessoais ou familiares conhecidos, mencionava dermatose com cerca de 10 anos de evolução, caracterizada por agrupamentos de telangiectasias, de distribuição blaschkóide, na face lateral direita do pescoço e assintomáticas. Negava quaisquer episódios de doença ou toma de fármacos que pudessem estar relacionados com esta doença. As análises sanguíneas do doente estavam inalteradas, nomeadamente os enzimas hepáticos e serologias infecciosas. Foi efectuado o diagnóstico clínico de Telangiectasia Nevóide Unilateral Adquirida, idiopática, uma malformação vascular benigna pouco comum. O doente prescindiu da realização de biópsia cutânea ou tratamento de intenção cosmética.
Subject(s)
Humans , Male , Adult , Telangiectasis/pathology , Skin Diseases, Vascular/pathology , Asymptomatic Diseases , Diagnosis, DifferentialABSTRACT
A imunoterapia com o Bacilo Calmette-Guérin é amplamente usada no tratamento e profilaxia da neoplasia urotelial superficial. As complicações associadas ao tratamento são comuns. Os autores relatam um caso de inflamação granulomatosa do pênis, associada à terapia intravesical com Bacilo Calmette-Guérin, com múltiplos nódulos eritematosos indolores localizados na glande. É também efetuada uma revisão da literatura. A balanopostite granulomatosa é uma complicação rara associada à imunoterapia com Bacilo Calmette-Guérin, com uma apresentação clinicamente heterogênea que pode dificultar o diagnóstico. O seu reconhecimento clínico é essencial para o início precoce de tuberculostáticos e interrupção de Bacilo Calmette-Guérin.
Immunotherapy with Bacillus Calmette-Guérin is widely used for treatment and prophylaxis of superficial urothelial cancer. Complications associated with Bacillus Calmette-Guérin treatment are common. The authors describe a case of granulomatous inflammation of the penis associated with intravesical Bacillus Calmette-Guérin therapy, presenting with multiple erythematous and painless nodules located on the glans. A review of the literature is also performed. Granulomatous balanoposthitis is a rare complication of Bacillus Calmette-Guérin immunotherapy, with heterogeneous clinical presentation, which can make the diagnosis difficult. Its clinical recognition is essential for early start of therapy with antitubercular agents and interruption of Bacillus Calmette-Guérin.