Aplicación terapéutica de toxina botulímica en pacientes con síndrome de Frey / Botulinum toxin therapy for management of Frey´s syndrome patients

Objetivo: determinar la terapéutica más efectiva para el tratamiento del síndrome de Frey. Caso clínico: un paciente de sexo femenino, de 68 años de edad, se presentó a la consulta en el Servicio de Cirugía Bucomaxilofacial de la Unidad Asistencial Por + Salud Dr. César Milstein, por sudoración cervical molesta del lado izquierdo. Fue tratada con infiltración subcutánea de toxina botulínica por desarrollar síndrome de Frey posparotidectomía. Conclusión: actualmente, la infiltración subcutánea de toxina botulínica de tipo A constituye la primera opción de tratamiento, pues brinda resultados efectivos y seguros.

Síndrome de Frey tratamiento con toxina botulínica tipo A botox®: reporte de dos casos / Frey syndrome treatment with botulinum toxin type A botox: report of two cases

Evaluar la efectividad del uso de la toxina botulínica tipo A Botox® en el síndrome aurículo-temporal (síndrome de Frey). Se realizó un estudio experimental en dos pacientes femeninas con síndrome de Frey a quienes se les realizó: parotidectomía superficial bilateral por sialodenitis crónica en una, y parotidectomía superficial derecha en la otra, por carcinoma de células acinares, para objetivar el síndrome se utilizó el test de Minor y se uso toxina botulínica tipo A Botox®, aplicándola por vía subcutánea, usando una dosis de 3.0 MU/0.1ml/cm2. Se realizó el test de Minor en dos pacientes con síndrome de Frey. El tiempo de aparición de los síntomas fue: de 6 meses del lado izquierdo y 12 meses en el lado derecho para la que presentaba síndrome bilateral y 12 meses para la segunda paciente, el test de Minor fue positivo en 100 por ciento. Se aplicó toxina botulínica, y con tres meses de seguimiento no se evidenció recidiva objetivizado por el test de Minor. No se presentaron efectos adversos tras la administración de la toxina botulínica tipo A Botox®. La toxina botulínica representa un tratamiento efectivo, seguro y fácil de reproducir en el tratamiento del síndrome de Frey, sin evidencia de efectos adversos, y mejora en la calidad de vida de los pacientes.

Síndrome de Frey simulando eritema malar por alergia alimentar / Frey's syndrome simulating malar flushing by food allergy

OBJETIVO: Relatar um caso de síndrome de Frey em lactente, cujo eritema malar foi inicialmente associado à alergia alimentar. DESCRIÇÃO DO CASO: Lactente de um ano de idade, encaminhado ao ambulatório de alergia alimentar com eritema malar unilateral, localizado na área de distribuição do nervo auriculotemporal, após a ingestão de frutas e legumes. Nesta época, o paciente encontrava-se em dieta de restrição destes alimentos devido ao diagnóstico clínico de alergia alimentar. O paciente apresentava história de parto vaginal e tocotraumatismo. COMENTÁRIOS: O diagnóstico da síndrome de Frey (síndrome auriculotemporal ou de sudorese gustativa) foi estabelecido com base nas características clínicas do eritema malar desencadeado após a ingestão de alimentos e exclusão do diagnóstico de alergia alimentar. Nestes pacientes, o dano ao nervo auriculotemporal decorre, em geral, de tocotraumatismo, com regeneração alterada das fibras nervosas, resultando no eritema malar com a estimulação gustativa. Este caso ressalta a necessidade do diagnóstico correto da alergia alimentar, de tal modo que não sejam impostas dietas restritivas desnecessárias ao paciente. Em pacientes com eritema malar na trajetória do nervo auriculotemporal após ingestão de alimentos, a possibilidade da síndrome de Frey deve ser considerada.

OBJECTIVE: To report a case of Frey syndrome in a child, whose malar flushing has been initially associated with food allergy. CASE DESCRIPTION: One year-old child referred to the food allergy out-patient clinic. The patient has been presenting unilateral facial flushing localized in the auriculotemporal nerve pathway after the ingestion of fruits and vegetables. At this time, these foods were excluded from patient's diet due to the clinical diagnosis of food allergy. The child was born by vaginal delivery and had obstetrical trauma. COMMENTS: The diagnosis of Frey syndrome (auriculotemporal syndrome or gustatory sweating) was established considering the clinical characteristic of facial flushing triggered after ingestion of foods and the exclusion of food allergy diagnosis. The damage to the auriculotemporal nerve caused by obstetrical trauma may misdirect the regeneration of the nerve fibers that results in facial flushing with gustatory stimulation. The present case points out to the importance of appropriate differential diagnosis of food allergy in order to avoid unnecessary restrictive diets. In patients with malar flushing in the auriculotemporal nerve pathway after food ingestion the possibility of Frey syndrome should be considered.

Síndrome de Frey por submaxilectomía y tratamiento con toxina botulínica / Frey syndrome secondary to submaxillectomy and botulinic treatment

El síndrome de Frey (SF) se caracteriza por rubor, calor y sudación en la región maseterina y geniana durante las comidas. El SF se observa en el 20-60% de los pacientes sometidos a parotidectomía. Presentamos un caso con SF secundario a la ablación de la glándula submaxilar en un varón de 30 años de edad, sin antecedentes patológicos, que consultó en el año 2000 por adenopatía cervical izquierda. La misma fue biopsiada y la anatomía patológica informó carcinoma medular de tiroides. El paciente presentaba múltiples metástasis hepáticas y pulmonares, motivo por el cual recibió tratamiento quimioterápico con cisplatino plus doxorrubicina (seis ciclos) con respuesta completa, finalizando dicho esquema en marzo del 2002. En julio del 2002 se realizó tiroidectomía total más vaciamiento ganglionar izquierdo con resección de la glándula submaxilar. Durante la cirugía se lesionó la rama mentoniana del nervio cervicofacial, rama del VII par craneal. En septiembre del 2004 consultó por episodios de sudación durante las comidas en la región submaxilar izquierda. Se realizó prueba de Minor y luego se procedió a aplicar toxina botulínica tipo A en la región afectada, a razón de 2.5 UI por punto (cm2), a un total de 17 puntos. El control a los 21 días demostró más de un 95% de efectividad en la resolución del SF. El efecto duró un año, y una segunda reinfiltración mostró similar respuesta. No hallamos descripciones anteriores de SF en región submaxilar; se presenta su tratamiento satisfactorio con toxina botulínica tipo A.

A case of Frey syndrome (FS) secondary to submaxillar gland exeresis is presented and the results of the treatment with botulinum toxin (BTX) type A. FS is a condition of sweating cheek and preauricular area during mealtime as a sequel detected in about 20-60% of patients after parotidectomy. The clinical symptoms include swelling, flushing and hyperhidrosis. The treatment choice for this condition is intracutaneous injection of BTX type A which blocks acetylcholine release at the sweat glands. A 30-year-old man, with thyroid medullar carcinoma diagnosed in 2002 received 6 cicles of cisplatin plus doxorubicin previous to the thyroidectomy with anterolateral neck dissection. During surgery the left ramus marginalis mandibulae was damaged. Two years later the patient referred sweating in submaxillar region during meals. CT scan demonstrated the absence of left submaxillar gland. Minor's test disclosed the affected area and BTX type A was injected (2.5 U/cm2/17 points). A twenty-one-day control showed a 95% reduction of the affected skin area. Persistent efficacy was observed up to one year followup time when he was reinjected. The FS, also known as "gustatory hyperhidrosis", was probably first reported by M. Duphenix in 1757. Lucja Frey considered its physiopathology as a disorder of both sympathetic and parasympathetic innervation. In our case the FS was caused by a misdirected regeneration of postganglionic parasympathetic nerve fibers that arrised from the nervus lingualis rami ganglionares of the nervus trigeminus. After nerve injury the colinergic parasympathetic fibers seek out colinergic receptors -sympathetic receptors of the skin- innervating sweat glands and small skin vessels. All previous cases were located at masseter region post-parotidectomy. We have not found any description of FS in the submaxillary region. The self-assessed efficacy of the treatment with a hyperhidrosis disease severity scale revealed a very satisfied patient at 20 months follow-up after being injected twice with BTX type A.