Tumor Odontogénico Adenomatoide Quístico, presentación inusual. Reporte de dos casos

RESUMEN: El tumor odontogénico adenomatoide es un tumor benigno, poco común, que corresponde al 2-7% de los tumores odontogénicos. Se presenta con mayor prevalencia en la segunda década de vida y se ubica preferentemente en maxilar anterior. Es una lesión encapsulada, no agresiva, de crecimiento lento, que puede pasar desapercibida durante años. Deriva del epitelio odontogénico, y se caracteriza histológicamente por células epiteliales dispuestas en nidos, remolinos o cordones con escaso tejido conjuntivo. Puede presentar estructuras canaliculares un patrón ductiforme, con calcificaciones y presenta cápsula. El presente estudio reporta dos casos, el primero es una mujer de 30 años y el segundo el de un hombre de 36 años, ambos con un tumor odontogénico adenomatoide ubicado en zona maxilar anterior derecha, asintomático, sin asociación con diente incluido y de presentación quística a nivel imagenológico e histopatológico. Se discuten características clínicas, radiográficas, histopatológicas y terapéuticas de los casos.

ABSTRACT: Adenomatoid odontogenic tumor is a benign, rare tumor that accounts for 2-7% of odontogenic tumors. It appears with greater prevalence in the second decade of life and is located preferentially in the anterior maxilla. It is a slow-growing, non-aggressive, encapsulated lesion that can go unnoticed for years. It is derived from the odontogenic epithelium, and is characterized histologically by epithelial cells arranged in nests, eddies, or cords with little connective tissue. It may have canalicular structures and a ductiform pattern, with calcifications and it has a capsule. The present study reports two cases, the first is a 30-year-old woman and the second is a 36-year-old man, both with an adenomatoid odontogenic tumor located in the right anterior maxillary area, asymptomatic, without association with an included tooth and cystic presentation at the imaging and histopathological levels. The clinical, radiographic, histopathological and therapeutic characteristics of the cases are discussed.

Tumor adenomatoide de tubas uterinas, reporte de un caso y revisión de la literatura / Adenomatoid uterine tube tumor, case report and literature review

Resumen Los tumores adenomatoides del tracto genital son neoplasias poco frecuentes, de comportamiento benigno; debido a sus características histológicas se confunden fácilmente con tumores de estirpe vascular. Estudios recientes demuestran que los tumores adenomatoides del tracto genital femenino están genéticamente definidos por la mutación TRAF7 que activa la expresión aberrante de la vía NFkB. Presentamos el caso de una mujer de 27 años, asintomática, a quien se le realiza salpingectomía bilateral como método de anticoncepción definitivo; en el examen macroscópico de la tuba derecha se encuentra formación quística que por sus características microscópicas es diagnosticada como tumor adenomatoide de la tuba uterina. Finalmente se realiza una revisión de la literatura.

Abstract The adenomatoid tumors of the genital tract are rare neoplasms, with benign behavior; due to their histological characteristics, they are easily confused with tumors of vascular origin. Recent studies show that adenomatoid tumors of the female genital tract are genetically defined by the TRAF7 mutation that activates the aberrant expression of the NFkB pathway. We present the case of a 27-year-old woman, asymptomatic, who underwent bilateral salpingectomy as a method of definitive contraception; In the macroscopic examination of the right tuba, cystic formation is found which, due to its microscopic characteristics, is diagnosed as an adenomatoid tumor of the uterine tube. Finally, a review of the literature is made

Tumor adenomatoide pleural / Adenomatoid pleural tumor

Introduction: Adenomatoid tumors are rare benign neoplasms, pleural is a very rare location, reporting only 4 cases worldwide and none in our country. Case report: A 30 year-old female patient, that in the context of a preventive health examination, presents a mediastinal solid mass in the right hemithorax, in the thorax radiography. The lesion of 8 cm x 7 cm x 2.4 cm was surgically removed. Histology shows a lesion compatible with pleural adenomatoid tumor and inmunohistochemistry is positive for markers such as calretinin and cytokeratin 5/6. Discussion: The pleural adenomatoid tumor is an uncommon neoplasm with benign behavior and several differential diagnoses.

Introducción: Los tumores adenomatoides son neoplasias benignas poco frecuentes, cuya ubicación pleural es de muy baja frecuencia, reportándose sólo 4 casos a nivel mundial y ninguno nacional a la fecha. Las muestras parciales en biopsia intraoperaratoria, en ausencia de antecedentes clínico-radiológicos puede representar un desafío diagnóstico. Caso clínico: Paciente de sexo femenino, 30 años que en contexto de un examen preventivo de salud se pesquisa en la radiografía de tórax una masa sólida mediastínica en hemitórax derecho. Se extirpa lesión redondeada de 8 cm. La histología muestra lesión compatible con tumor adenomatoide pleural y la inmunohistoquímica positividad para marcadores Calretinina y Citoqueratina 5/6. Discusión: El tumor adenomatoide pleural en una entidad poco frecuente, de comportamiento benigno, con diversos diagnósticos diferenciales.

Tumor adenomatoide urológico: presentación clínico-patológica de 14 casos / Urologic adenomatoid tumor: clinico pathological presentation of 14 cases

El Tumor Adenomatoide es la neoplasia paratesticular más frecuente y localizada principalmente en el epidídimo. Material y método: Se presenta una serie clínico-patológica de 14 tumores adenomatoides urológicos diagnosticados entre 1975-2011. Resultados: La edad media de presentación fue de 46 años (rango 32-67 años). La mayoría de los casos se presentó como un nódulo firme indoloro en el epidídimo. No hubo casos de localización intratesticular. Se realizó tumorectomía en 13 casos y además orquiectomía en uno. Los tumores midieron una media de 1.9 cm (rango 0.3-5 cm) y macroscópicamente fueron sólidos, blanquecinos y bien delimitados. A la histología estaban formados por estructuras adenomatoides irregulares rodeadas por tejido fibroso. La inmunotinción para Queratina y Calretinina fueron positivas, lo que apoya el origen mesotelial del tumor. El curso clínico fue benigno en todos los casos, sin presentar recurrencias. Conclusión: Corresponde a una neoplasia benigna urogenital rara de origen mesotelial y que compromete con frecuencia el epidídimo. Se presentaron en hombres de edad media y que en la mayoría fueron tratados con tumorectomía, mostrando un curso clínico benigno...

Adenomatoid Tumor is the most frequent paratesticular neoplasia and it is located mainly in the epididymis. Material and methods: A series of 14 cases of Urological Adenomatoid Tumor diagnosed between 1975 - 2011 is presented. Results: Average age at presentation was 46 years (range 32-67 years). The majority of the cases were presented as a painless and firm nodule in the epididymis. No cases involving the testicular parenchyma were seen. The tumors measured an average of 1.9 cm (range 0.3 - 5 cm) and grossly all cases were solid, whitish and fair/y well demarcated. The histology revealed adenomatoid structures surrounded by fibrous tissue. The immunostains were positive for keratin and calretinin which support‘ the mesothelialial origin of the tumor. All cases showed a benign clinical course and no relapses were found. Conclusion: Correspond to a rare benign urogenital/neoplasia that frequently involves the epidermis. They were presented in middle age men and in the majority of the cases were treated by lumpectomy, showing a bening clinical course...

Tumor adenomatoide del tracto genital femenino: Informe de dos casos de cuerpo uterino y ovario, y revisión de la literatura / Adenomatoid tumour of the female genital tract: A report of two cases located in the uterine body and ovary and review of the pertinent literature

Objetivo: informar dos casos de tumor adenomatoide (TA) del tracto genital femenino y efectuar una revisión de la literatura, con énfasis en sus aspectos histopatológicos y diagnóstico diferencial. Presentación de los casos: se informan dos casos de TA del tracto genital femenino, diagnosticados mediante estudios histológicos y de inmunohistoquímica de piezas quirúrgicas. El primero corresponde a una paciente de 39 años que consultó por hemorragia uterina, a quien se le realizó diagnóstico clínico y ecográfico de miomatosis uterina, para el cual se le practicó histerectomía y cuyo estudio patológico demostró un tumor adenomatoide del cuerpo uterino. El segundo caso se presentó en una paciente de 26 años con masa de ovario izquierdo, cuyo material histológico fue remitido para consulta con diagnóstico inicial de tumor de seno endodérmico. Discusión: el TA es un tumor benigno de origen mesotelial, infrecuente en el tracto genital femenino, cuyo tratamiento sólo requiere cirugía conservadora. Su diagnóstico diferencial incluye tumores malignos primarios y metastáticos, tanto del cuerpo uterino como del ovario, que de acuerdo con su estado clínico, requieren para su manejo cirugía oncológica y quimioterapia y/o radioterapia complementarias.

Objective: reporting two cases of adenomatoid tumour (AT) of the female genital tract and to reviewing the pertinent literature, emphasising histopathological features and differential diagnosis. Cases report: two cases of AT of the female genital tract are reported; they were diagnosed by histological and immunohistochemistry studies of surgical specimens. The first case concerned a 39-year-old woman who consulted for uterine bleeding; uterine myomatosis was suggested by clinical and ultrasonographic diagnosis, but the pathological study revealed an AT. The second case concernid a 26-year-old woman with a left ovarian mass. Ooforectomy initially diagnosed the histological material as endodermal sinus tumour and it was then sent for consultation. Discussion: AT is an infrequently occurring mesothelial benign tumour of the female genital tract; its treatment only requires conservative surgery. Its differential diagnosis includes malignant primary and metastatic tumours of both the uterine body and the ovaries, requiring oncologic resection and complementary chemo-and/or radiotherapy, according to their clinical state.

Tumores adenomatoides uterinos: estudio anátomo-patológico e inmunohistocitoquímico / Adenomatoid tumor of the uterus: histological and immunohistochemical study

Antecedentes: Los tumores adenomatoides (TA) son poco frecuentes. Se encuentran principalmente en el aparato reproductor femenino y especialmente en el útero. No existen reportes a nivel nacional sobre estos. Objetivos: Describir las características histológicas e inmunohistoquímicas de los TA uterinos. Método: Estudio descriptivo de 32 muestras ingresadas al Servicio de Anatomía Patológica de Clínica Las Condes. Las muestras estudiadas fueron recopiladas entre noviembre de 1999 y noviembre de 2008. Resultados: El diagnóstico de TA fue realizado en 21 histerectomías y 11 miomectomías. En 14 casos se diagnosticaron como lesiones nodulares únicas (43,8 por ciento) y en 18 junto a leiomiomas (56,2 por ciento). El tamaño promedio de las lesiones únicas fue 2,6 cm, significativamente mayor que aquellas asociadas a leiomiomas. El patrón histológico predominante más frecuente correspondió al tipo angiomatoide (81,3 por ciento), seguido por los patrones adenoide (9,4 por ciento), sólido (6,3 por ciento) y mixto (3 por ciento), no se encontraron TA quísticos. El estudio inmunohistoquími-co fue positivo en el 100 por ciento de los casos para citoqueratina AE1/AE3, calrretinina, vimentina y D2-40. Fue negativo para CD31 y CEA. Sólo un 6,3 por ciento (2 casos) fue positivo para citoqueratina 5/6. Conclusiones: Los TA corresponden a tumores benignos de origen mesotelial. Generalmente su diagnóstico es un hallazgo. Al presentarse en el útero, se confunden generalmente con leiomiomas o se presentan en conjunto con estos. En base a lo anterior el tratamiento de estas lesiones debe ser conservador, bastando con la resección del tumor.

Background: The adenomatoid tumors (AT) are rare. They are found mainly in the female reproductive system and especially in the uterus. There is not national reporting on these. Objective: To describe the his-tological and immunohistochemical features of uterine AT. Method: Descriptive study of 32 patients admitted to the Pathology Department of Clinica Las Condes. The cases studied were collected between November 1999 and November 2008. Results: The diagnosis of AT was performed in 21 hysterectomies and 11 myomectomies. In 14 patients were diagnosed as nodular single lesions (43.8 percent) and in 18 cases associated with leiomyomas (56.2 percent), the average size of single lesions was 2.6 cm, significantly greaterthan those associated with leiomyomas. The predominant histologic type most often correspond to angiomatoid (81.3 percent), followed by adenoid patterns (9.4 percent), solid (6.3 percent) and mixed (3 percent), the cystic pattern was not observed. The immunohistochemical study of ST was positive in 100 percent for cytokeratin AE1/AE3, calrretinin, vimentin and D2-40. It was negative for CD31 and CEA. Only 6.3 percent (2 cases) were positive for cytokeratin 5/6. Conclusions: The AT is a benign tumor of mesothelial origin. Usually the diagnosis is a finding. In the uterus they are generally mistaken with leiomyomas or it is in associated with them. Based on the foregoing the treatment of AT should be conservative, only with resection.

Tumor odontogênico adenomatóide extrafolicular: uma apresentação infreqüente de um tumor raro / Extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor: an unusual presentation of a rare tumor

O tumor odontogênico adenomatóide (TOA) é uma lesão benigna, não invasiva e de crescimento lento e progressivo. Existem três variantes clínicas, denominadas folicular, extrafolicular e periférica. Relatamos um caso de paciente do gênero feminino, com 35 anos, com TOA variante extrafolicular, localizado em maxila. Exames diagnósticos de imagem revelaram tumor localmente agressivo, com destruição óssea, sem invasão de tecidos adjacentes. A paciente foi tratada com enucleação cirúrgica conservadora. Encontra-se sem evidência de doença, após seguimento de cinco meses.

The adenomatoid odontogenic tumor (AOT) is a benign, non-invasive and low growth tumor. There are three clinical variants: follicular, extrafollicular and periferical. We report a case of a woman, 35 years-old with extrafollicular AOT, located in maxilla. Diagnostic image exams revealed locally aggressive tumor with bone destruction, without adjacent tissues invasion. The patient was treated with surgical enucleation. Nowadays, she has been with no evidence of disease after five-month follow-up.

Tumor adenomatoide del aparato genital: estudio clinicopatológico e inmunohistoquímico de 9 casos / Adenomatoid tumor of the genital tract: clinical, pathological and immunohistochemical study in 9 cases

Objetivo: Estudio clinico-patológico e inmunohistoquímico de tumores adenomatoides del aparato genital. Material y métodos: Se describen las características histológicas e inmunohistoquímicas de nueve tumores adenomatoides del Centro Médico ABC diagnosticados entre enero del 2000 a mayo del 2004. Resultados: Ocho mujeres y un hombre. Las edades variaron entre 28 y 54 años de edad. Los tumores se localizaron en útero (siete), salpinge (uno) y epidídimo (uno). El tamaño de los tumores varió entre 0.4 y 5.8cm. Se encontraron tres patrones histológicos: adenoide, angiomatoide y sólido. Características histológicas peculiares fueron la disposición de los túbulos neoplásicos alrededor de los fascículos de músculo liso y la localización periférica del patrón angiomatoide y central de los patrones sólido y adenoide en el tumor. Inmunohistoquímicamente todos los tumores mostraron positividad intensa y difusa para calretinina y AE1/AE3. La trombomodulina fue positiva en todos los tumores (focal y débil en el patrón angiomatoide y difusa e intensa en los patrones adenoide y sólido). La CK5/6 fue positiva en siete tumores (difusa en tres y focal en cuatro). Dos tumores fueron negativos para este marcador. Todos los tumores fueron negativos para CD31. Conclusiones: El inmunofenotipo expresado en nuestros casos confirma el origen mesotelial de los tumores adenomatoides.

OBJECTIVE: Describe the histological and immunohistochemical features of nine genital tract adenomatoid tumors. MATERIAL AND METHODS: Nine cases of adenomatoid tumors were collected from the files of the Pathology department at a private hospital (ABC Hospital). Tumors were studied from a histological and inmunohistochemical perspective. RESULTS: Eight women and one man were studied. Age range was 28-54 yrs. Tumors were located in the uterus (seven),fallopian tube (one) and epididymis (one). Tumor size ranged from 0.4 to 5.8 cm. We observed three histological patterns: adenoid, angiomatoid and solid. Arrangement of the neoplastic tubules around fascicles of smooth muscle; angiomatoidpattern with a peripheral location, and solid and adenoidpatterns with a central location in the tumor were some of the observed histological features. Immunohistochemically all tumors exhibited strong and diffuse positivity for calretinin and AE1/AE3. Thrombomodulin was positive in all tumors (focal and weak in angiomatoid pattern and diffuse and strong in adenoid and solid patterns). The CK5/6 antibody was positive in seven tumors (diffuse in three and focal in four). Two tumors were negative for this marker. All tumors were negative for CD31. CONCLUSIONS: The immunopheno type of the adenomatoid tumors in our series confirms their mesothelial origin.