Comorbidity between HTLV-1-associated adult T-cell lymphoma/leukemia and verrucous carcinoma: a case report / Comorbilidad entre carcinoma verrugoso y linfoma/leucemia de células T del adulto asociado con HTLV-1: un reporte de caso

Abstract Background: Adult T-cell Leukemia/Lymphoma (ATLL) is classified as a peripheral CD4+ T-cell neoplasm caused by the human T-cell lymphotropic virus type 1 (HTLV-1). Typical symptoms are associated with leukemic infiltration; however, atypical and exaggerated manifestations of verrucous carcinoma have also been described. Case report: We present here the case of a patient with multiple skin lesions, ischemic necrosis in the hallux and lymphadenopathies. Biopsies were taken, which showed verrucous epidermal carcinoma and cutaneous lymphoma. Splenomegaly and adenopathy in mesentery, retro peritoneum and lymph node chains in the limbs were observed. Bone marrow examination showed findings compatible with T-cell leukemia/lymphoma; and it was ELISA positive for HTLV-1/2. Treatment and outcome: The patient had a good initial response to a CHOP scheme (cyclophosphamide, doxorubicin, vincristine and prednisone) with filgrastim. However, the patient had a relapse and died before the second cycle. Clinical relevance: Comorbidity could lead to the associated risk factors model. According to this model, secondary immunodeficiency caused by HTLV-1 may induce the development of verrucous carcinomas; alternatively, the disease could be due to a correlation between HTLV-1 and the human papillomavirus (HPV).

Resumen Antecedentes: La leucemia/linfoma de células T del adulto se clasifica como una neoplasia de células T CD4+ periféricas desencadenada por el virus linfotrópico de células T humanas tipo 1 (HTLV-1). Los síntomas típicos se asocian a la infiltración leucémica; sin embargo, también se ha descrito la manifestación atípica y exagerada de carcinomas verrugosos. Caso clínico: Se presenta el caso de una paciente con lesiones múltiples en piel, necrosis isquemica del hallux y linfadenopatías. se realizaron biopsias que reportaron carcinoma epidermoide verrugoso y linfoma cutáneo. Se detectó esplenomegalia y adenopatías en mesenterio, región retroperitoneal, y cadenas ganglionares de las extremidades. la medula ósea presentó hallazgos compatibles con leucemia/linfoma de células T y ELISA positivo para HTLV-1/2. Tratamiento y resultado: La paciente presentó buena respuesta inicial al esquema CHOP (ciclofosfamida, doxorrubicina, vincristina, prednisona) con filgrastim. Sin embargo, presentó recaída de la enfermedad antes del segundo ciclo y falleció Relevancia clinica: La comorbilidad podría conducir al modelo de factores de riesgo asociados. De acuerdo con este modelo, la inmunodeficiencia secundaria causada por HTLV-1 puede inducir el desarrollo de carcinomas verrugosos; Alternativamente, la enfermedad podría deberse a una correlación entre el HTLV-1 y el virus del papiloma humano (VPH).

Aislamiento del virus linfotrópico de células T humano tipo I de un paciente con paraparesia espástica tropical: primer reporte en Cuba / Isolation of human T cell lymphotropic virus type 1 from a patient affected by tropical spastic paraparesis: first report in Cuba

Introducción: la paraparesia espástica tropical o mielopatía asociada a HTLV-I (PET/MAH) es una afección neurológica crónica etiológicamente ligada al virus linfotrópico de células T humano tipo I (HTLV-I). Objetivo: realizar la confirmación serológica de la infección y el aislamiento del virus linfotrópico de células T humano tipo I, a partir de las células mononucleares de sangre periférica, de una paciente con un cuadro clínico compatible con paraparesia espástica tropical. Métodos: las células mononucleares de sangre periférica se cocultivaron durante 35 d. La detección viral se realizó por inmunofluorescencia específica de membrana y reacción en cadena de la polimerasa para los genes tax, pol y gag. Resultados: se confirmó la presencia de anticuerpos contra el virus linfotrópico de células T humano tipo I en el suero. Se observó un incremento del número de células positivas por inmunofluorescencia indirecta en el monitoreo secuencial y se detectó la presencia de ADN proviral en las células mononucleares de sangre periférica. Conclusiones: los resultados evidenciaron el aislamiento del virus y corroboraron, por primera vez en Cuba, la asociación entre el virus linfotrópico de células T humano tipo I y paraparesia espástica tropical.

Background: Tropical spastic paraparesis or HTLV-I-associated myelopathy (TSP/HAM) is a chronic neurological disease etiologically linked to human T-cell lymphotropic virus type I (HTLV-I). Objective: to serologically confirm infection by and isolation of HTLV-I from the peripheral blood mononuclear cells from a patient who presented with a clinical picture similar to that of tropical spastic paraparesis. Methods: peripheral blood mononuclear cells were co-cultured for 35 days. Viral detection by membrane- specific immunofluorescence and polymerase chain reaction of genes tax, pol and gag were performed. Results: The presence of antibody to human T cell lymphotropic virus type I in serum was confirmed. Indirect immunofluorescence in the sequential monitoring made it possible to observe an increase of the number of positive cells whereas proviral DNA was detected in the peripheral blood mononuclear cells. Conclusions: these results support the evidence of viral isolation and confirmed, for first time in Cuba, the association between HTLV-I and TSP.

Eritrodermia exfoliativa y dermatitis infecciosa en un lactante infectado por el virus linfotrópico humano-I (HTLV-I) / Exfoliative erythroderma and infective dermatitis in an infant infected with human T-lymphotropic virus type I (HTLV I)

We report a HTLV-I positive infant, whose infection was confirmed by polymerase chain reaction. The infant presented with an acute, severe, generalized eczema, exfoliation and severe erythroderma that yielded to an acute proteic malnutrition and frequent staphyloccocal infections, unresponsive to treatment, since the second month of life. Immunodeficiencies from other origin and other causes of erythroderma were ruled out. The histopathology studies and clinical course yielded to the diagnosis of infective dermatitis associated to HTLV-I. A review of the literature is performed.

Se presenta un niño infectado por virus HTLV-I por vía vertical, confirmado por reacción de polimerasa en cadena, quien, a partir del segundo mes de vida, presentó un cuadro de eccema agudo severo generalizado, que llegó a la eritrodermia y exfoliación masiva, provocando una desnutrición proteica aguda e infecciones repetidas por Staphylococcus aureus, de difícil manejo. Se descartaron inmunodeficiencias de otro origen, así como otras causas de eritrodermia. Posteriormente, de acuerdo con la evolución clínica y con las biopsias, se interpretó el cuadro como una dermatitis infecciosa asociada a HTLV-I. Se revisa la literatura en relación a la infección por HTLV-I.