Infección por bartonella henselae en pacientes pediátricos. Lesión pseudotumoral de calota. Reporte de caso

Los tumores de calota en pacientes pediátricos poseen múltiples etiologías. Dentro de las causas pseudotumorales, las infecciones juegan un rol importante, siendo la osteomielitis por Bartonella henselae (Enfermedad por Arañazo de Gato) una posibilidad diagnóstica rara, pero que debe ser estudiada y descartada. Se presenta el caso de una lactante de 1 año, con lesión expansiva de calota, a nivel frontal derecho, hipervascularizada e infiltrativa. Se realizó estudio con ultrasonido, tomografía cerebral y cintigrama óseo. Se realizó resección quirúrgica completa de la lesión, con preservación de la duramadre y zona fontanelar, además de un cuidadoso trato con el seno sagital superior. Evolucionó sin complicaciones perioperatorias. El resultado de la biopsia fue compatible con proceso inflamatorio crónico, osteomielitis supurada. Tinción de Warthin Starry positiva sugerente de Bartonella henselae. Se descartó etiología tuberculosa y fúngica. Serología positiva para Bartonella henselae. La paciente completó antibioticoterapia, azitromicina y cotrimoxazol, con evolución clínica favorable.

Calvarial tumors in pediatric patients have multiple etiologies. Among the pseudotumoral causes, infections play an important role, being Bartonella henselae osteomyelitis (Cat Scratch Disease) a rare diagnostic possibility, but it should be studied and ruled out. We present the case of a 1 year old infant, with an expansive lesion of the calvaria, at right frontal level, hypervascularized and infiltrative. Ultrasound, brain tomography and bone scintigram were performed. Complete surgical resection of the lesion was performed, with preservation of the dura mater and fontanel area, in addition to a careful treatment with the superior sagittal sinus. The patient evolved without perioperative complications. The biopsy result was compatible with a chronic inflammatory process, suppurative osteomyelitis. Positive Warthin Starry stain suggestive of Bartonella henselae. Tuberculous and fungal etiology was ruled out. Positive serology for Bartonella henselae. The patient completed antibiotic therapy, azithromycin and cotrimoxazole, with favorable clinical evolution.

A pediatric case of Bartonella henselae and Epstein Barr virus disease with bone and hepatosplenic involvement / Un caso pediátrico de enfermedad por Bartonella henselae y virus de Epstein Barr con afectación ósea y hepatoesplénica

Abstract Background: Cat scratch disease (CSD) is an infectious disorder caused by Bartonella henselae. The infection usually presents as local lymphadenopathy, fever, and mild constitutional symptoms. Systemic or severe disease is reported in 5-20% of patients with CSD. We report a case of disseminated CSD with osteomyelitis and hepatosplenic disease and a review of the literature. Case report: A previously healthy 5-year-old male presented with prolonged fever and abdominal pain, followed by low back pain. The serologic test showed positive IgG for B. henselae and IgM and IgG for Epstein Barr virus (EBV). The abdominal ultrasound showed hepatic and splenic hypoechoic lesions, and the magnetic resonance imaging (MRI) revealed spondylitis of the D6 vertebra. He received treatment with azithromycin for 4 weeks and rifampicin for 6 weeks. The symptoms disappeared, and the abdominal ultrasound was normal nine months later. Conclusions: Disseminated CSD is infrequent. The diagnosis requires a high rate of suspicion. Laboratory findings of Bartonella infection are often non-specific. Serologic test, polymerase chain reaction of B. henselae in blood or biopsied material of the site of involvement and imaging test can be performed to confirm the diagnosis. The diagnosis of disseminated B. henselae was based on significantly elevated blood titers, radiologic findings, and epidemiologic history. Treatment of CSD depends on the disease presentation. Azithromycin is used as a first-line agent for lymphadenopathy. The optimum treatment and its duration have not been established in atypical or complicated CSD, including patients with osteomyelitis and hepatosplenic disease.

Resumen Introducción: La enfermedad por arañazo de gato (EAG) es una patología infecciosa originada por Bartonella henselae. Habitualmente se presenta como linfadenopatía local, fiebre y síntomas constitucionales leves. El 5-20% de los pacientes con EAG manifiestan una afectación sistémica. Se presenta un caso de EAG diseminada, con osteomielitis y enfermedad hepatoesplénica, y se hace una revisión de la literatura sobre la EAG. Caso clínico: Paciente de sexo masculino de 5 años, previamente sano, que presentó fiebre prolongada y dolor abdominal, seguidos de dolor en la parte baja de la espalda. En la serología, presencia de IgG frente a B. henselae y de IgM e IgG frente al virus de Epstein-Barr. En la ecografía abdominal se observaron lesiones hipoecoicas en el hígado y el bazo, y la resonancia magnética mostró espondilitis de D6. Recibió tratamiento con azitromicina 4 semanas y rifampicina 6 semanas. Los síntomas desaparecieron y la ecografía abdominal a los 9 meses fue normal. Conclusiones: La EAG diseminada es infrecuente. El diagnóstico requiere un alto grado de sospecha. Los hallazgos de laboratorio en la infección por Bartonella suelen ser poco específicos. Para confirmar el diagnóstico pueden hacerse serología, reacción en cadena de la polimerasa para B. henselae en sangre o en biopsia de tejidos afectados, y estudios de imagen. El diagnóstico de EAG diseminada se basa en títulos elevados en la sangre, hallazgos radiológicos e historia epidemiológica. El tratamiento depende de la forma de presentación. En los casos de linfadenopatía se utiliza azitromicina. En la EAG atípica o complicada, que incluye osteomielitis y afectación hepatoesplénica, no están bien establecidos el tratamiento ni su duración.

Enfermedad por arañazo de gato con compromiso hepato-esplénico en adultos inmunocompetentes / Hepatosplenic cat-scratch disease in immunocompetent adults cat scratch

La enfermedad por arañazo de gato (EAG) es una zoonosis emergente causada por Bartonella henselae. Puede presentarse de forma atípica, incluyendo meningitis, neuroretinitis, endocarditis y compromiso hepatoesplénico, lo cual es poco frecuente en adultos inmunocompetentes. Su manejo terapéutico es controvertido dada la ausencia de ensayos aleatorizados al respecto. Se describen 5 casos de EAG con compromiso hepato-esplénico, donde la correcta anamnesis epidemiológica permitió la sospecha diagnóstica, evitando la realización de procedimientos invasivos en la mayoría de los casos. La posibilidad de realización de PCR y serología para Bartonella spp. fueron de vital importancia

Cat scratch disease (CSD) is an emerging zoonosis caused by Bartonella henselae. It can occur atypically including meningitis, neuroretinitis, endocarditis and hepatosplenic involvement, a rare occurrence in immunocompetent adults. Therapeutic management is controversial, supported by case series and retrospective data published literature. Five cases of CSD with hepatosplenic involvement are described. The correct clinical and epidemiological anamnesis allow the diagnostic and avoid the performance of invasive procedures in most cases. The possibility of performing Bartonella spp PCR and serology is crucial

Compromiso hepatoesplénico, un hallazgo inusual secundario a enfermedad por arañazo de gato: a propósito de un caso / Hepato-splenic involvement, an unusual finding secondary to cat-scratch disease: a clinical case

La infección por Bartonella henselae (BH) que causa la enfermedad por arañazo de gato puede cursar de manera asintomática, así como presentar manifestaciones locales y sistémicas. El objetivo de este caso es documentar que el compromiso hepatoesplénico es poco habitual en este tipo de infección y el tratamiento, que debe ser personalizado, aún genera controversia. Se presenta un caso de una paciente de 11 años con fiebre de origen de desconocido con hallazgos en tomografía y ecografía abdominal de abscesos hepatoesplénicos, y confirmación de infección por BH a través de métodos serológicos. Se realiza una revisión bibliográfica donde se evidencia la baja frecuencia de compromiso hepatoesplénico. De esta manera, la anamnesis y el examen físico son fundamentales para realizar un rápido diagnóstico y tratamiento

The infection by Bartonela henselae (BH), the cause of cat scratch disease, it could be asymptomatic or produce local and multisystem illness. The objective of this case report is to document that the hepato-splenic involvement is unusual in BH infection, and the treatment is discussed and individualized in each patient. This case is about an eleven-year girl who presented with findings in abdominal tomography and ultrasound of hepato-splenic abscesses, with later positive serology for BH. In this way, a bibliographic review is carried out to show the low prevalence and incidence of hepato-splenic involvement where the anamnesis and the physical examination are essential to make an early diagnosis and treatment.

Infección atípica y neurorretinitis por Bartonella henselae en una unidad de hospitalización pediátrica: comunicación de tres casos / Bartonella henselae with atypical infection and neuroretinitis in a pediatric unit: report of three cases

Resumen Bartonella henselae es el agente etiológico de la enfermedad por arañazo de gato (EAG), infección endémica en Chile. Típicamente se presenta como una linfadenopatía regional autolimitada y menos frecuentemente con compromiso sistémico y manifestaciones extraganglionares: en hígado, bazo, hueso, ojo, entre otros. Se presentan tres casos de infección atípica por Bartonella henselae en las que se evidenció compromiso ocular, manifestado como una neurorretinitis. Esta revisión destaca la importancia de la búsqueda activa de complicaciones oculares en pacientes con compromiso sistémico por Bartonella henselae, implicando un cambio en el tratamiento y pronóstico de la enfermedad.

Abstract Bartonella henselae is cat scratch disease's etiological agent, which is considered an endemic infection in Chile. It typically presents as a self-limited regional lymphadenopathy and less frequently with systemic involvement and extranodal or atypical manifestations: hepatosplenic, ocular or musculoskeletal involvement, among others. We present three cases of atypical cat scratch disease with ocular compromise, as neurorretinitis. This review highlights the importance of the active search for ocular complications in patients with disseminated cat scratch disease, leading to possible change in treatment and prognosis of the disease.

Bartonella henselae: evidencia serológica en pacientes pediátricos con sospecha clínica de enfermedad por arañazo de gato / Bartonella henselae: Serological evidence in pediatric patients with clinical suspicion of cat scratch disease

La enfermedad por arañazo de gato (EAG) es producida por Bartonella henselae.Afecta principalmente a ninos y el reservorio es el gato doméstico. El diagnóstico de laboratorio se basa en la detección de anticuerpos por inmunofluorescencia indirecta (IFI). El objetivo de este trabajo fue analizar la evidencia serológica de infección por B. henselae en pacientes pediátricos que reunían criterios clínicos/epidemiológicos para la sospecha de EAG. Se estudió a 92 pacientes; de acuerdo con los resultados serológicos, estos fueron categorizados en 4 grupos: 1) IgG (+)/IgM (+), 31,5% (n = 29);2) IgG (-)/IgM (+), 10,9% (n = 10);3) IgG (+)/IgM (-), 9,8% (n = 9), y 4) IgG (-)/IgM (-), 47,8% (n = 44). La divulgación de estos resultados intenta promover futuros trabajos que investiguen la seroprevalencia de Bartonella spp. en Argentina. Esto permitirá conocer la importancia de esta zoonosis en nuestra población y evaluar nuevos puntos de corte para esta técnica serológica.

Cat scratch disease (CSD) is caused by Bartonella henselae, which mainly affects children. The cat is the reservoir. The laboratory diagnosis is based on the detection of antibodies by the Indirect Immunofluorescence (IFI) assay. The objective of this study was to analyze the serological evidence of B. henselae infection in pediatric patients that met the clini-cal/epidemiological criteria for suspected CSD. We studied 92 patients, who were categorized into four serological groups: 1) IgG (+)/IgM(+), 31,5% (n = 29); 2) IgG (-)/IgM(+), 10,9% (n = 10); 3) IgG (+)/IgM(-), 9,8% (n = 9); 4) IgG (-)/IgM(-), 47,8% (n = 44). These findings aim to promote future works for investigating the seroprevalence of Bartonella spp. in Argentina, which will allow us to know the importance of this zoonosis in our population and to evaluate new cut-off points of the technique.

Infección por Bartonella henselae: utilidad de las imágenes en el diagnóstico y seguimiento / Bartonella henselae infection, the importance of images for diagnosis and follow-up

Resumen La infección por Bartonella henselae es una zoonosis frecuente transmitida por el gato doméstico. En la mayoría de los casos se presenta con una linfadenitis regional. La búsqueda y caracterización de los ganglios linfáticos por imagenología puede ser útil en el diagnóstico diferencial, con la ventaja de ser un método no invasor. En la actualidad, nuevas técnicas de diagnóstico por imagen han mejorado la detección y caracterización de las adenopatías, tal es el caso de la tomografía por emisión de positrones (PET/CT) que permite la evaluación de ganglios linfáticos hipermetabólicos, de manera independiente del crecimiento individual de cada ganglio linfático. Se revisan tres casos de enfermedad por arañazo de gato y sus estudios imagenológicos respectivos.

Bartonella henselae infection is a frequent zoonosis from the domestic cat. It is presented with regional lymphadenitis in the majority of cases. Searching and characterization of lymph nodes by diagnostic imaging can be useful in the differential diagnosis approach, with a clear advantage, because it is a noninvasive method. Currently, new diagnostic imaging techniques improves the quality of screening and characterization of adenopathies, such is the case of PET/CT, which allows a better evaluation of hypermetabolic lymph nodes, without considering the individual growth of each lymph node. In this article, three cases of cat scratch diseases serology and their respective imaging findings are reviewed.

Enfermedad por arañazo de gato / Cat scratch disease

La enfermedad por arañazo de gato es una infección causada por la bacteria bartonella henselae. Se caracteriza desde el punto de vista clínico por linfadenopatía regional autolimitada, acompañada de fiebre y otros síntomas generales. Se reporta una paciente de 42 años de edad que inició con adenopatías submandibulares en regiones laterales del cuello acompañado de febrículas de 37 °C de 4 semanas de evolución, que aumentan de tamaño. Como diagnóstico diferencial se planteó un proceso linfoproliferativo, indicándose realizar una citología por aspiración por aguja fina de las lesiones, el resultado informa linfadenitis reactiva inespecífica, siendo no concluyente para diagnóstico, por lo que se hace exéresis de un ganglio del cuello. El estudio histopatológico mostró la formación de granulomas, que coalecen y forman (procesos estrellados), es decir, acúmulos irregulares centrales de macrófagos activos y en desintegración, rodeados por un ribete llamativo de macrófagos epitelioides en empalizados.

Cat scratch disease is an infection caused by the bacterium Bartonella henselae. From a clinical point of view it is characterized by regional self-limited lymphadenopathy, accompanied by fever and other general symptoms. A report is presented of a 42-year-old female patient who started out with submandibular adenopathies of increasing size in lateral regions of the neck and 37ºC low-grade fever of 4 weeks of evolution. A lymphoproliferative process was established as differential diagnosis, and fine-needle aspiration cytology of the lesions was indicated. The result was nonspecific reactive lymphadenitis, not conclusive for diagnosis. Therefore, exeresis was performed of a neck ganglion. Histopathological examination revealed the formation of granulomas which coalesce into star-shaped structures, i.e. irregular central accumulations of active and disintegrating macrophages surrounded by a distinct border of palisading epithelioid macrophages.

Enfermedad por arañazo de gato como causa de fiebre de origen desconocido / Cat scratch disease as fever of unknown origin

The cat scratch disease is a relatively rare disease caused by Bartonella henselae. Only a small proportion of the cases that described extranodal involvement occurs. We report a 11 year old male patient with persistent fever, liver and osteoarticular involvement with a predominance of dorsolumbar spine. Evolution was satisfactory with complete clinical and imaging evidenced recovery in several months of monitoring. Case was analyzed considering EAG published literature, emphasizing the need to include this condition in the differential diagnoses in patients with bone involvement suggestive of systemic disease.

La enfermedad por arañazo de gato (EAG) es una enfermedad infecciosa aguda usualmente benigna, relativamente común, causada por Bartonella henselae. De los casos descritos una pequeña proporción presenta compromiso extranodal. Presentamos el caso clínico de un niño de 11 años con un sindrome febril prolongado, compromiso hepático y óseo múltiple, con predominio en la columna vertebral dorsolumbar. Su evolución fue satisfactoria con resolución clínica y de las imágenes, después de varios meses de seguimiento. Se realiza una revisión de la bibliografía sobre EAG, enfatizando la necesidad de incluir esta enfermedad en el diagnóstico diferencial en pacientes con síndrome febril prolongado con compromiso óseo sugerente de una enfermedad sistémica.

Exactitud y utilidad diagnóstica de la IgM en infecciones por Bartonella henselae / Accuracy and diagnostic utility of IgM in Bartonella henselae infections

Introduction: Laboratory diagnosis of cat scratch disease (CSD) is based on the determination of specific antibodies anti-Bartonella henselae by different techniques. The CDC recommends IgG by immunofluorescent assay (IFA) as the gold standard. Objective: To determine the accuracy and diagnostic utility of anti-B.henselae IgM by IFA for CSD. Material and Methods: Anti-B. henselae IgG was determined in serum of 108 patients with CSD suspicion; in addition, specific IgM was determined separately and blindly by two thoroughly trained laboratory professionals. We calculated sensitivity (S), specificity (Sp), predictive values both positive (PPV) and negative (NPV), and likelihood ratio (LR) for IgM positive (LR +) and negative (LR-). Results: In 37 patients with positive anti-B.henselae IgG, IgM was positive in 16 and negative in 21; in 71 patients with negative IgG, IgM was negative in 69 and positive in 2. Therefore, IgM showed S 43%, E 97%, PPV 88%, NPV 77%, LR (+) 15 and LR (-) 0.58. Conclusions: The results show that a positive IgM supports, but a negative one does not rule out a B. henselae infection. Therefore, IgG should be still considered as the gold standard for the diagnosis of CSD.

Introducción: El diagnóstico de laboratorio de la enfermedad por arañazo de gato (EAG) se basa en la determinación de anticuerpos específicos anti-Bartonella henselae por distintas técnicas. El CDC de E.U.A. recomienda como estándar de oro la IgG mediante inmunofluorescencia (IF). Objetivo: Determinar la exactitud y utilidad diagnóstica de la IgM anti-B. henselae por IF para EAG. Material y Método: En suero de 108 pacientes a quienes se realizó IgG anti-B. henselae por sospecha de EAG, se determinó la presencia de IgM específica, en forma separada y ciega por dos profesionales de laboratorio ampliamente entrenados. Se calculó sensibilidad (S), especificidad (E), valores predictores positivo (VPP) y negativo (VPN) y likelihood ratio (LR) para una IgM positiva (LR+) y negativa (LR-). Resultados: En 37 pacientes con IgG anti-B. henselae positiva, la IgM fue positiva en 16 y negativa en 11; en 71 pacientes con IgG negativa, la IgM fue negativa en 69 y positiva en 2. Por consiguiente, la IgM presentó S 43%, E 97%, VPP 88%, VPN 77%, LR(+) 15 y LR(-) 0,58. Conclusiones: Los resultados sugieren que una IgM positiva apoya el diagnóstico de EAG, pero una negativa no permite descartarlo. Por tanto, la IgG debe seguir considerándose como el estándar de oro para el diagnóstico de infecciones por B. henselae.

Enfermedad sistémica por arañazo de gato: una comunicación interesante / Systemic cat-scratch disease: an interesting communication

La Bartonella henselae es una especie cada vez más frecuente y diagnosticada, causa numerosos síndromes clínicos en los pacientes inmunosuprimidos, no obstante, en las personas sanas la infección es más común y recibe el nombre de enfermedad por arañazo de gato. Objetivo: describir un caso enfermedad sistémica por arañazo de gato y realizar una breve revisión de la literatura médica existente sobre esta entidad. Métodos: se realiza una revisión de los aspectos epidemiológicos, clínicos, analíticos y de diagnóstico por imagen e histopatología de un joven de 18 años con enfermedad sistémica por arañazo de gato, tratado con azitromicina, 500 mg diarios, durante diez días con excelentes resultados. Resultados: se detectó evolutivamente que el paciente había recibido un arañazo de gato y que después de 3-5 días comenzaron las manifestaciones clínicas, entre ellas las clásicas de la enfermedad y otras como la afectación del hígado, bazo, riñón y conjuntiva. El estudio analítico demostró algunas alteraciones reportadas por otros autores, mientras que las investigaciones serológicas, inmunológicas e histopatológicas confirmaron el diagnóstico de la enfermedad. Conclusiones: la enfermedad por arañazo de gato es una zoonosis infrecuente pero en aumento, de buen pronóstico, que debe diferenciarse de varias patologías infecciosas y malignas. La epidemiología es importante en el diagnóstico, ya que el cuadro clínico puede variar en inmunocomprometidos y en personas mayores, por lo que es necesario el estudio serológico y la histopatología para su confirmación. La terapéutica con macrólidos fundamentalmente azitromicina es altamente eficaz.

Bartonella henselae is an every more frequent and diagnosed species, it causes numerous clinical syndromes in the immunosuppresive patients, nevertheless, in healthy people the infection is most common and receives the name "cat-scratch disease. Objective: To describe a case of a systemic cat- scratch disease and to carry out a brief revision of the existing medical literature on this entity. Methods: a revision of the epidemic, clinical, analytic aspects and diagnosis by image and histopathology of an 18 year-old young boy with systemic cat-scratch disease, treated with azithromycin, 500 mg daily, during ten days with excellent results. Results: We find evolutionarily that the patient had received a cat scratch and after 3-5 days the clinical manifestations began, among them the classics of the disease and others as the affectation of the liver, spleen, kidney and conjunctive. The analytic study demonstrated some alterations reported by other authors, while the serologic, immunologic and histopathological investigations confirmed the diagnosis of the disease. Conclusions: The cat-scratch disease is an uncommon zoonosis but on increase, of good prognosis that should differ of several infectious and malignant pathologies. The epidemiology is important in the diagnosis, since the clinical picture may vary on inmmunocompromised and on grown-ups people, for what is necessary the serologic study and the histopathology for its confirmation. The therapy with macrolides fundamentally azithromycin is highly effective.

Enfermedad por arañazo de gato con compromiso óseo: una forma atípica de presentación clínica / Cat-scratch disease with bone compromise: atypical manifestation

Fever, headache, myalgias and lymphadenopathy are characteristic manifestations of cat-scratch disease but other less common findings are described in 2 to 10 percent of cases. We report two children that presented with hepatosplenic abscesses and bone involvement. One child, had múltiple áreas of increased uptake in the bone scintigram with a positive serology (IgG > 1/256, IgM slightly positive). The second child had destruction of the L2 vertebral body that compromised the channel and right foramen as visualized by MRI. In both cases, bacilli were observed in the bone biopsy by Warthing-Starry stain.

Las manifestaciones clínicas clásicas de la enfermedad por arañazo de gato (EAG) incluyen fiebre, cefaleas, mial-gias y adenopatía regional satélite al sitio de inoculación. En 5 a s 25 por ciento de los casos se describen formas atípicas con compromiso sistémico. Se comunican dos casos de niños que ingresan por fiebre prolongada con abscesos hepato-esplénicos Ambos agregan compromiso óseo. En el primero, el cintigrama óseo mostró múltiples zonas de hipercaptación y la serología específica para Bartonella henselae fue positiva (IgG > 1/256, IgM positiva débil). En el segundo, la resonancia magnética mostró proceso sustitutivo del cuerpo de L2 con compromiso de canal y foramen derecho, con indemnidad de los discos interverte-brales. En ambos casos, en la biopsia ósea se identificaron bacilos con tinción de Warthin-Starry. Se jerarquiza la búsqueda de esta etiología en niños inmunocompetentes que se presentan con fiebre prolongada y manifestaciones atípicas.