Brimonidine-induced unilateral ocular lichen planus: a case report / Líquen plano ocular unilateral induzido por brimonidina: relato de caso

ABSTRACT This report was written to describe a case of unilateral brimonidine-induced conjunctival lichen planus. Because the ophthalmic examination indicated chronic conjunctivitis or drug-induced pseudopemphigoid, the patient underwent thorough ophthalmic and systemic examinations, as well as conjunctival biopsy and direct immunofluorescence studies. A 71-year-old woman with unilateral left eye findings of chronic conjunctivitis was referred to our Ophthalmology Department. The patient reported that chronic conjunctivitis began shortly after she initiated use of topical brimonidine. Ophthalmic examination revealed foreshortening of the inferior fornix and symblepharon. Conjunctival biopsy revealed submucous lymphocytes and shaggy distribution of fibrinogen on direct immunofluorescence; this was suggestive of ocular lichen planus. No other systemic lesions were found that were consistent with the presentation of lichen planus. A good response was observed to topical cyclosporine treatment. To our knowledge, this may be the first report of unilateral ocular lichen planus without systemic findings. The correlation with the initiation of topical brimonidine suggests that this might be the first case of biopsy-confirmed brimonidine-induced ocular lichen planus.

RESUMO Este relato é para descrever um caso de líquen plano conjuntival unilateral induzido por brimonidina. Como o exame oftalmológico indicava conjuntivite crônica ou pseudopenfigóide induzido por medicamento, o paciente foi submetido a exames oftalmológicos e sistémicos completos, além de biópsia conjuntival e estudos de imunofluorescência direta. Uma mulher de 71 anos de idade com achados unilaterais do olho esquerdo de conjuntivite crônica foi encaminhada ao nosso departamento de Oftalmologia. A paciente relatou que a conjuntivite crônica começou logo após o início do uso da brimonidina tópica. O exame oftalmológico revelou encurtamento do fórnice inferior e do symblepharon. A biópsia conjuntival revelou linfócitos submucosos e distribuição felpuda de fibrinogênio na imunofluorescência direta; isso era sugestivo de líquen plano ocular. Não foram encontradas outras lesões sistêmicas compatíveis com a apresentação do líquen plano. Uma boa resposta foi observada no tratamento tópico com ciclosporina. Pelo nosso conhecimento, este pode ser o primeiro relato de líquen plano ocular unilateral sem achados sistêmicos. A correlação com o início da brimonidina tópica sugere que este pode ser o primeiro caso de líquen plano ocular induzido por brimonidina confirmado por biópsia.

Unilateral floppy eyelid syndrome with ipsilateral intolerance to brimonidine / Síndrome da palpebral flácida unilateral com intolerância a brimonidina ipsilateral

Abstract The authors report a case of unilateral floppy eyelid syndrome with ipsilateral intolerance to brimonidine in a 65-year-old man. The singularity of this case is the combination of two rare illnesses of great phlogistic potentiality in the same eye. The purpose of this article is to report a case of unilateral floppy eyelid syndrome with ipsilateral intolerance to brimonidine, emphasizing a possible relation between them. The result was a unilateral keratopathy that emulated an intraepithelial neoplasia. The key to solving the problem was an unexplained anterior uveitis that raised the suspicion of drug toxicity.The upper eyelid eversion of the affected eye during sleep seemed to be the common denominator of both ailments. The bizarre aspect of the epitheliopathy most likely resulted from the combination of trauma, insufficient lubrication, and drug intolerance.

Resumo Os autores relatam um caso de síndrome da pálpebra flácida unilateral com intolerância ipsilateral à brimonidina em um homem de 65 anos de idade. A singularidade deste caso é a combinação de duas doenças raras de grande potencialidade inflamatória no mesmo olho. O objetivo deste artigo é relatar um caso de síndrome da pálpebra flácida com intolerância ipsilateral à brimonidina, enfatizando uma possível relação entre eles. O resultado foi uma ceratopatia unilateral que simulou uma neoplasia intra-epitelial. A chave para resolver o problema foi uma uveíte anterior inexplicável que levantou a suspeita de toxicidade medicamentosa. A eversão da pálpebra superior do olho afetado durante o sono parece ser o denominador comum de ambas as doenças. O aspecto bizarro da epiteliopatia provavelmente resultou da combinação de trauma, lubrificação insuficiente e intolerância ao medicamento.