Ovarian intratumoral 21-hydroxylase deficiency in a postmenopausal hirsute woman / Deficiência de 21-hidroxilase ovariana intratumoral na virilização da mulher pós-menopausa

Virilising ovarian tumours are a rare cause of hyperandrogenism in women, accounting for less than 5% of all ovarian neoplasms. It occurs most often in - and postmenopausal women. We report a case of a 64 year-old woman with signs of virilisation that had started 3 years before. Blood hormone analysis revealed increased levels of testosterone, and 17-hydroxyprogesterone. The tetracosactin test revealed 21-hydroxylase deficiency. Radiological imaging demonstrated a nodule in her left ovary. The patient was submitted to bilateral laparoscopic oophorectomy, and histopathological examination revealed a luteoma of the left ovary. Postoperative serum testosterone level and 17-hydroxyprogesterone returned to normal levels in one month. Virilism regressed within six months. Our patient also showed an elevation in 17-OHP serum levels. Normalization of 17-OHP after oophorectomy suggests a case of intratumoral 21-hydroxylase deficiency. To our knowledge, this is the first description of ovarian intratumoral 21-hydroxylase deficiency in a postmenopausal woman. Arq Bras Endocrinol Metab. 2012;56(9):672-6.

Tumores ovarianos virilizantes são uma causa rara de hiperandrogenismo em mulheres, contabilizando menos de 5% de todos as neoplasias ovarianas. Esses tumores ocorrem mais comumente em mulheres em peri ou pós-menopausa. Relatamos aqui o caso de uma mulher de 64 anos de idade com sintomas de virilização que começaram 3 anos antes. O perfil hormonal revelou níveis aumentados de testosterona e de 17-hidroxiprogesterona (17-OHP). O teste de tetracosactin demonstrou deficiência de 21-hidroxilase. Exames radiológicos mostraram um nódulo no ovário esquerdo. A paciente foi submetida à ooforectomia laparoscópica bilateral e o exame histopatológico revelou um luteoma no ovário esquerdo. A concentração sérica de testosterona e de 17-hidroxiprogesterona após a cirurgia retornou aos níveis normais em um mês. A virilização regrediu em 6 meses. Nossa paciente também revelou uma elevação dos níveis séricos de 17-OHP. A normalização da 17-OHP após a ooforectomia sugere um caso de deficiência de 21-hidroxilase intratumoral. Esta é a primeira descrição de deficiência de 21-hidroxilase intratumoral em uma mulher na pós-menopausa. Arq Bras Endocrinol Metab. 2012;56(9):672-6.

Stromal luteoma: report of a rare case.

Steroid cell tumours (SCTs) account for less than 0.1% of all ovarian tumours. Three major categories ofSCTs include (1) stromal luteoma, (2) steroid cell tumour not otherwise specified and (3) Leydig cell tumours that do not have another component. Stromal luteomas constitute 20% of SCTs. They usually occur in postmenopausal women and about 60% present with estrogenic manifestations. We report a case of stromal luteoma in an elderly lady who presented with postmenopausal bleeding secondary to endometrial hyperplasia. An interesting finding in our case was the presence of many eosinophilic hyaline globules scattered throughout the tumour, the significance of which remains to be determined.

MR Imaging of Pregnancy Luteoma: a Case Report and Correlation with the Clinical Features

We report here on a 26-year-old pregnant female who developed hirsutism and virilization during her third trimester along with a significantly elevated serum testosterone level. Abdominal US and MR imaging studies were performed, and they showed unique imaging features that may suggest the diagnosis of pregnancy luteoma in the clinical context. After the delivery, the serum testosterone level continued to decrease, and it returned to normal three weeks postpartum. The follow-up imaging findings were closely correlated with the clinical presentation.

Luteoma estromal como causa de hirsutismo pós-menopausa / Estromal luteoma due post menopausal hirsutism

O objetivo deste trabalho é apresentar um caso de hirsutismo após a menopausa, provocado por um tumor de células esteróides (luteoma estromal) do ovário, atendido no Centro de Atendimento Integral à Saúde da Mulher (CAISM) da UNICAMP. Trata-se, geralmente, de um tumor benigno, pequeno e que ocorre com maior freqüência em mulheres idosas. Os autores chamam a atençao para a suposiçao diagnóstica de tumor ovariano em uma mulher após a menopausa com níveis elevados de testosterona, na qual afastou-se a possibilidade de tumor adrenal, mesmo sem haver um diagnóstico imagenológico prévio.