Manejo de Crohn colónico refractario a corticoides y sulfazalazina: primer caso de uso pediátrico de infliximab en el Perú / Management of colonic Crohn disease with no response to corticoids and sulfazalazine: first case of pediatric use of infliximab in Peru

Presentamos el primer caso pediátrico peruano de uso de infliximab para inducir remisión en enfermedad de Crohn. Caso: niña de 9 años, con presencia de fístulas perianales desde los 8 meses de edad, además de diarreas recurrentes y pobre ganancia ponderal. Se le realizó una colostomía a los 4 años de edad, sin variación. A esa edad, una biopsia mostró colitis crónica severa superficial y profunda extensiva a la muscularis mucosae con áreas de fibrosis y atrofia glandular, planteándose enfermedad de Crohn. Recibió manejo con corticoides, sulfasalazina y antibióticos sin mejoría. A los 8 años de edad presentaba desnutrición crónica reagudizada, además de anemia moderada. Se decidió iniciar terapia con infliximab, 100 mg por dosis aplicada (5,5 mg/kg/dosis). A la cuarta infusión todas las fístulas perianales estaban inactivas, sin embargo, presentó exacerbación de la enfermedad a los 8 meses de tratamiento. Se decidió agregar azatriopina a 2 mg/kg/d VO y se acortaron las infusiones de mantenimiento a cada 4 semanas. Toda la sintomatología gastrointestinal se resolvió. Hasta el momento la niña no presenta eventos adversos a la administración de la terapia médica. Conclusión: El caso presentado corresponde a una presentación temprana, rara y agresiva de enfermedad de Crohn. El infliximab se constituye en herramienta clave para alcanzar la remisión.

We present the first Peruvian pediatric case of induction of remission and maintenance of Crohn’s disease with infliximab. Case: 9-year old female who presented with perianal fistulas, intermittent diarrhea and poor weight gain since 8 months of age. Due to lack of improvement with medical therapy she had a colostomy at 4 years of age. A surgical biopsy showed chronic colitis with inflammation extending to the muscularis mucosae, with areas of glandular atrophy. A diagnosis of Crohn’s disease was made. She received prednisone, sulfasalazine and antibiotics without significant improvement. She became undernourished, stunted, and anemic. Consequently, at 8 years of age we started infliximab, 100 mg per doses (5.5 mg/kg/doses). After 4 infusions her perianal fistulas closed. However, after 8 months of treatment she had a disease exacerbation with abdominal pain and diarrhea. Therefore, we added azathioprine (2 mg/kg/d PO) and shortened maintenance infliximab infusions from every 8 to every 4 weeks. Gastrointestinal symptoms resolved. So far the patient has had no adverse events secondary to therapy. Conclusion: This patient has a rare early onset and aggressive form of Crohn’s disease that responded to infliximab, who needed the addition of azathioprine to maintain remission.

Reporte de caso: alergia a la proteína de leche de vaca / Case report: allergy to cow's milk protein

OBJETIVO: El uso de fórmulas maternizadas puede causar alergia a la proteína de leche de vaca (ALPLV). Se discuten dos casos de ALPLV en infantes. CASOS: Caso N°1: Niño que presentó diarreas desde los 7 días de vida, sin mejoría a pesar de varios cursos de antibióticos y uso de fórmula sin lactosa. A los dos meses tenía anemia (8.6mg/dL), además de IgE de 17.8 UI/ml (normal <1.5 UI/ml) y una relación CD4/CD8 = 0.16, (normal 1.5 û 2.5). Endoscopía mostró atrofia duodenal. Recibió una fórmula a base de hidrolizado extenso de caseína, con mejoría parcial. A los tres meses de vida se le cambió a fórmula a base de aminoácidos cesando la diarrea en < 48 horas, retomando crecimiento normal y normalizando la histología duodenal. Caso Nº2: Niño que debutó a los 10 meses de edad con un cuadro de 6 días caracterizado por vómitos, diarreas, y anasarca. Presentó hipoalbuminemia (2.35mg/dL). Una endoscopía mostró atrofia duodenal severa. Recibió hidrolizado extenso de proteínas con resolución de los edemas. Biopsia duodenal control a los 2 años y dos meses de vida evidenció regeneración de la mucosa. CONCLUSION: La ALPLV es un diagnóstico que se debe plantear precozmente para un manejo exitoso.

GOAL: Milk-based formulas can induce cowÆs milk protein allergy (CMPA) in infants. This article discusses two cases of severe CMPA in infants exposed to casein-based formulas. Cases: Case N°1: A 7 day old boy developed diarrhea with no improvement despite several courses of antibiotic and switching to formula without lactose. At 2 months of age he had a hemoglobin 8.6 mg/dL, IgE = 17.8 IU/ml (normal <1.5 UI/ml) and a CD4/CD8 ratio = 0.16 (normal 1.5 û 2.5). Upper endoscopy biopsies showed duodenal atrophy. He received a casein hydrolysate formula with decreased fecal flow but continued diarrhea. At 3 months of life he was changed to an amino acid formula with cessation of diarrhea in < 48 hours, resumption of normal growth and normalization of duodenal histology. Case N°2: A 10 month old boy had a 6-day history of vomiting, diarrhea and edema. His albumin was 2.35 mg/dL. An upper endoscopy biopsy showed severe duodenal atrophy. He received a casein hydrolysate with good tolerance and resolution of the edema. At 26 months of age, and endoscopic duodenal biopsy showed regeneration of the mucosa. Conclusion: The CMPA is a frequent diagnosis in young infants that can be confused with infection. An early diagnosis is key to a positive outcome.