Infección oral y cervicofacial por agranulocitosis secundario debido al tratamiento con medicación antitiroidea: Reporte de Caso / Oral and Cervicofacial Infection Secondary to Agranulocytosis Caused by Antithyroid Medication: A Case Report

RESUMEN La agranulocitosis es el recuento bajo de glóbulos blancos (neutrófilos), que puede ser inducida por tratamientos con algunos medicamentos como los antitiroideos, que ocasionan manifestaciones orales como úlceras o necrosis gingival difusa. Se presenta el caso de una paciente mujer de 26 años, con antecedente de hipertiroidismo, quien acude a emergencia del Hospital Nacional Alberto Sabogal Sologuren por presentar tumefacción en la hemicara izquierda, asociada a disfagia, múltiples lesiones ulceradas en mucosa oral, con compromiso de tejido óseo, fiebre y malestar general. Luego de los exámenes auxiliares, se categoriza como una infección oral y cervicofacial por agranulocitosis debido al tratamiento con el metimazol. La literatura mundial reporta casos de agranulocitosis como efecto adverso del consumo de drogas antitiroideas, con reporte de manifestaciones orales; sin embargo, pocos casos evidencian compromiso cervical. Por lo cual se presenta este caso poco usual desde su diagnóstico hasta el tratamiento.

ABSTRACT Agranulocytosis refers to a low white blood cell count, specifically neutrophils, which can be caused by certain medications such as antithyroid drugs (ATD). This condition can result in oral manifestations, including diffuse gingival ulceration or necrosis. We present the case of a 26-year-old female patient with a history of hyperthyroidism who came to the emergency department of Alberto Sabogal Sologuren National Hospital with swelling on the left side of her face, accompanied by dysphagia, multiple ulcerated lesions in the oral mucosa involving bone tissue, as well as fever and general malaise. After conducting additional tests, the patient was diagnosed with oral and cervicofacial infection secondary to agranulocytosis caused by methimazole treatment. While the global literature reports cases of agranulocytosis as an adverse effect of antithyroid medication, with documented oral manifestations, only a few cases demonstrate cervical involvement. Therefore, we present this uncommon case from diagnosis to treatment.

Remisión espontánea de histiocitosis de células de Langerhans unifocal de la mandíbula / Spontaneous Remission of Langerhans cell histiocytosis of the mandible unifocal

La histiocitosis de células de Langerhans, denominada originalmente histiocitosis X, comprende un grupo de desórdenes caracterizados por la proliferación anormal de este tipo de células acompañadas con abundante cantidad de esosinófilos. La enfermedad puede afectar cualquier estructura u órgano del cuerpo ya sea en forma localizada denominada granuloma eosinófilo o en formas sistémicamente diseminadas que dependiendo de la magnitud de las lesiones y edad del paciente reciben el nombre de enfermedad de Hand- Schuller-Christian o Letterer-Siwe. En este trabajo se presenta un caso de histiocitosis de células de Langerhans unifocal en una niña de 8 años de edad que había producido fractura patológica a nivel del cuerpo mandibular. La lesión se resolvió espontáneamente después de haber tomado una biopsia para diagnóstico y haber fijada la fractura. No se realizó ningún tratamiento adicional. Se presentan las características clínicas y radiográficas iniciales, la histología e inmunopatología de diagnóstico y los hallazgos a los 190 días de control.

Langerhans'cell histiocytosis, formely known as histiocytosis X, comprises a group of disorders that implies an abnormal proliferation of these kind of cells and usually a massive aggregationof eosinophils. It affects any site and organ of the body, either as an isolated lesion, named eosinophilic granuloma, which is a localized form, or as a widespread systemic disease that correspond to Hand- Schuller-Christian and Letterer-Siwe diseases. We report a case of Langerhans-cell histiocytosis localized in the mandible of an 8-year-old girl which produced fracture of this bone. The lesion resolved spontaneously after a diagnostic biopsy and stabilization of the fracture No additional treatment was provided. The initial clinical and radiographic features, the histopathology and immunopatholy of the lesion and the evolution control after 190 days follow up of the case are presented.

Granuloma central de células gigantes en un niño tratado con corticoide intralesional / Central giant cell granuloma in a child treated with intralesional steroid

El granuloma central de células gigantes (GCCG) es una lesión ósea benigna de los maxilares.Debido a su naturaleza localmente destructiva y a su alta recurrencia su tratamiento es muy complejo, requiriendo de procedimientos quirúrgicos repetitivos cuyos beneficios han sido cuestionados por que dejan secuelas estéticas y funcionales importantes. Una alternativa de tratamiento efectivo no quirúrgico es la administración intralesional de corticoide. Se presenta uncaso de GCCG en un niño de 9 años, localizado en la sínfisis mandibular, tratado exitosamente con triamcinolona intralesional. Se muestran la secuencia de cambios radiográficos que ocurrendurante la administración del corticoide y se discute la importancia del control periódico del cortisol plasmático, con la finalidad de detectar y tratar oportunamente la hipofunción del ejehipotálamo-hipófisis-suprarrenal producida por esta terapia.

The central giant cell granuloma (CGCG) is a benign intraoseous lesion of the jaw bones which main problem is related to its treatment. The locally destructive nature and high recurrence ratelead to repetitive surgical procedures with questionable benefits and functional and esthetic impairment. An alternative and effective non surgical treatment is the intralesional injection ofsteroids. It is reported a case of a CGCG in a 9-year-old boy. The lesion was located in the anterior part of the mandible and was treated successfully with intralesional administration oftriamcinolone acetonide. Sequential radiographic changes occurred in the lesion by the corticoid are shown. Emphasis is made about the need to monitor the plasma cortisol in order to detect and to treat alterations of the hypothalamic-pituitary-adreanal axis that can result for the use of corticoid therapy.

Infección de la mucosa oral por coxsackie virus: enfermedad de boca mano pie / Coxsackie virus infection of the oral mucosa: hand, foot and mouth disease

La enfermedad de manos, pies y boca es una infección enteroviral producida por el Coxsackie virus, generalmente serotipo A16, que afecta principalmente a niños, caracterizada por la aparición de vesículas en las zonas palmoplantares y en la mucosa oral. Se reporta el caso de una paciente mujer de 25 años de edad que presentaba erupciones vesiculares típicas en la piel y en boca, úlceras dolorosas en lengua, mucosa de carrillo y labio superior. Se discute el diagnóstico diferencial y se enfatiza la necesidad de establecer un diagnóstico temprano así como la importancia de educar al paciente y sus familiares para evitar el desarrollo de brotes epidémicos.

Hand, foot an mouth disease is an enterovirus infection, usually caused by Coxsackie virus A- 16 and affects mainly children. It is characterized by the appearance of vesicular eruptions in hands and feet together with vesicular and ulcerative stomatitis. A case of a 25-year-old female patient that presented painful ulcers in tongue, buccal mucosa and upper labial mucosa associated with typical skin vesicular lesions is reported. Differential diagnosis from other ulcerative oral lesions is discussed. It is emphasised the importance of early diagnosis and education of the patient and its family in order to avoid dissemination of the infection.

Diagnóstico de síndrome de Cowden a partir de papilomatosis oral / Diagnosis of Cowden's syndrome based on the identification of oral papillomatosis

El síndrome de Cowden o síndrome de hamartomas múltiples, es una rara genodermatosis de tipo autosómico dominante con expresividad variable. Los pacientes muestran una mezcla compleja de lesiones hamartomatosas de origen ectodérmico, mesodérmico y endodérmico, entre las que destacan pápulas en piel y mucosa oral, alteraciones en la tiroides, glándulas mamarias y tracto gastrointestinal. El diagnóstico temprano es de gran importancia, ya que los hombres afectados muestran alta susceptibilidad para desarrollar carcinoma de tiroides y las mujeres carcinoma de mamas. Este artículo describe las características de una paciente de 28 años de edad, cuyo diagnóstico de enfermedad de Cowden se estableció a partir del estudio clínico e histológico de pequeñas pápulas que representaba en encías y dorso de la lengua. Asimismo, a la lista de alteraciones que componen el síndrome se agrega la presencia de siringomas faciales.