Calcifying odontogenic cyst with AOT-like features: a case report and literature review / Cisto odontogênico calcificante com características adenomatóides: relato de caso e revisão de literatura

Odontogenic lesions are a heterogeneous group of diseases that presents differences in their biological behavior and the occurrence of variable inductive interactions. Calcifying odontogenic cyst (COC), or Gorlin's cyst, is a well-recognized example of these lesions. We describe a case of COC with AOT-like areas and highlights its morphological diversity. A 60-year-old pheoderma man presented with a large swelling in the anterior buccal region of the mandible. Panoramic radiography revealed a well-defined, unilocular, radiolucent lesion associated with important root resorption. Complete enucleation of the lesion was performed and the histopathological findings met the criteria for the diagnosis of COC, although the cyst exhibited unusual AOT-like features. The patient has been recurrence free for 6 months after surgery. COCs with AOT-like features are rare, and reflect the multipotentiality and complexity of the inductive effects of the odontogenic epithelium with the ectomesenchyme. Enucleation seems to be the most indicated treatment, similar to classical COC (AU)

As lesões odontogênicas são um grupo heterogêneo de patologias que apresentam diferenças no seu comportamento biológico, e ocorrência de interações indutivas variáveis. O cisto odontogênico calcificante (COC), ou cisto de Gorlin, é um exemplo bem conhecido destas lesões. Descrevemos um caso de COC com áreas adenomatóides e destacamos a sua diversidade morfológica. Paciente do sexo masculino, 60 anos de idade, apresentou um aumento de volume na região anterior da mandíbula. A radiografia panorâmica revelou uma lesão bem definida, unilocular e radiolúcida associada a uma reabsorção radicular importante. A enucleação completa da lesão foi realizada e os achados histopatológicos preencheram os critérios para o diagnóstico de COC, embora o cisto exibisse características adenomatóides pouco usuais. O paciente permanece livre de recidivas durante 6 meses após a cirurgia. Os COCs com características adenomatóides são raros, e refletem a multipotencialidade e complexidade dos efeitos indutivos do epitélio odontogênico com o ectomesênquima. A enucleação parece ser o tratamento mais indicado, semelhante ao COC clássico. (AU)

Malformación congénita de la vía aérea pulmonar: a propósito de un caso clínico / Congenital pulmonary airway malformation: a clinical case study / Malformação congênita das vias aéreas pulmonares: relato de caso

La malformación congénita de la vía aérea pulmonar (MVAP), antes llamada malformación adenomatoidea quística pulmonar, es una rara anormalidad del desarrollo de las vías respiratorias terminales. Las lesiones son de distribución y tamaños variables, usualmente unilaterales. El diagnóstico puede realizarse desde el período prenatal mediante ecografía gestacional, encontrándose, en ocasiones, graves repercusiones fetales. En los recién nacidos la enfermedad puede manifestarse con dificultad respiratoria aguda. En niños y adultos puede diagnosticarse ante infecciones pulmonares recurrentes u otras complicaciones. En pacientes sintomáticos está indicado el tratamiento quirúrgico para prevenir infecciones y la transformación neoplásica; sin embargo, sigue siendo controversial el tratamiento profiláctico frente al tratamiento expectante en pacientes asintomáticos. Se presenta el caso clínico de una lactante de 2 meses, que en el curso de una bronquiolitis se realizó una radiografía de tórax que evidenció una imagen radiolúcida del lóbulo medio. La tomografía computada visualizó gran imagen quística en pulmón derecho, que podría corresponder a una MVAP. Se decidió tratamiento quirúrgico coordinado. Se realizó una segmentectomía, confirmándose con anatomía patológica una MVAP tipo IV. Evolucionó favorablemente.

Congenital pulmonary airway malformation (CPAM), formerly called pulmonary cystic adenomatoid malformation, is a rare developmental abnormality of the terminal airways. Lesions are of variable size and distribution, usually unilateral. The diagnosis can be made from the prenatal period by means of gestational ultrasound, occasionally causing serious fetal repercussions. In newborns, the disease may manifest itself through acute respiratory distress. In children and adults it can be diagnosed through recurrent lung infections or other complications. In symptomatic patients, surgical treatment is indicated to prevent infections and neoplastic transformation. However, prophylactic versus expectant management in asymptomatic patients remains controversial. We present the clinical case of a 2-month-old infant who, during the course of bronchiolitis underwent a chest X-ray that revealed a radiolucent image of the middle lobe. The computed tomography scan showed a large cystic image in the right lung, which could be linked to an CPAM. The surgical treatment was carried out and the segmentectomy confirmed a pathological type IV CPAM. The patient evolved favorably.

A malformação congênita das vias aéreas pulmonares (MVAP), anteriormente chamada de malformação adenomatoide cística pulmonar, é uma anormalidade rara do desenvolvimento das vias aéreas terminais. As lesões são de tamanho e distribuição variáveis, geralmente unilaterais. O diagnóstico pode ser feito desde o pré-natal por meio da ultrassonografia gestacional, podendo encontrar repercussões fetais graves. Em recém-nascidos, a doença pode se manifestar com dificuldade respiratória aguda. Em crianças e adultos, pode ser diagnosticada com infecções pulmonares recorrentes ou outras complicações. Em pacientes sintomáticos, o tratamento cirúrgico é indicado para prevenir infecções e transformações neoplásicas; no entanto, o tratamento profilático versus expectante em pacientes assintomáticos permanece controverso. Apresentamos o caso clínico de uma criança de 2 meses que foi submetida a radiografia de tórax durante bronquiolite, que revelou imagem radiotransparente do lobo médio. A tomografia computadorizada mostrou grande imagem cística em pulmão direito, que poderia corresponder a uma MVAP. O tratamento cirúrgico foi realizado e a segmentectomia confirmou um tipo IV de MVAP com patologia. A criança evoluiu favoravelmente.

Hiperplasia Adenomatoide en Reborde Alveolar Maxilar: Una Presentación Inusual

RESUMEN: La hiperplasia adenomatoide (HA) se considera una patología no neoplásica de etiología desconocida asociada principalmente a trauma como principal factor causal, con localización frecuente en paladar duro y blando. El presente caso muestra el primer caso de HA en reborde alveolar asociado a prótesis removible mal adaptada. Hombre de 81 años con diabetes mellitus y HTA controlada presentaba un aumento de volumen nodular en reborde alveolar maxilar del color de la mucosa, de consistencia firme y márgenes definidos que medía 1,5 x 0,7 cm de diámetro, asintomático y asociada a falta de diente 1.3 protésico reportando 6 años de evolución. Se realizó biopsia excisional y estudio histopatológic o con hiperplasia de acinos glandulares. El 80 % de los casos se observa en paladar seguida de la mucosa oral, lengua y zona retromolar, pero sin reportes en encía o reborde alveolar. El factor causal mayormente asociado es el trauma crónico principalmente asociado a prótesis mal adaptadas, aunque existen estudios de un cromosoma aberrante con un rol desconocido tanto en su patogénesis como en su posible potencial maligno. En el caso actual, la lesión se asocia fuertemente a prótesis removible mal adaptada sugiriendo una lesión de aspecto reactivo. Por lo tanto, la HA se debe incluir como diagnóstico diferencial tanto a nivel palatino como en otras localizaciones incluyendo reborde alveolar. Además, se debe considerar cuando existe un factor etiológico traumático como prótesis removibles mal adaptadas, siendo necesario su confirmación mediante estudio histopatológico especialmente por su similitud con otras patologías.

ABSTRACT: Adenomatoid hyperplasia (AH) is considered a non-neoplastic pathology of unknown etiology but mainly associated with trauma as the main causal factor, with frequent localization on hard and soft palate. The present case shows the first case of AH on the alveolar ridge associated with a poorly adapted removable prosthesis. An 81-year-old man with diabetes mellitus and arterial hypertension controlled presents a nodular tumor in the maxillary alveolar ridge of the color of the mucosa, with a firm consistency and defined edges measuring 1.5 x 0.7 cm in diameter, asymptomatic and associated with a lack of a 1.3 prosthetic tooth reporting 6 years of evolution. Excisional biopsy and histopathological study were performed with glandular acini hyperplasia. The AH is observed in 80 % of cases on the palate followed by the oral mucosa, tongue and retromolar area, but without reports on the gingiva or alveolar ridge. The most associated causal factor is chronic trauma, mainly associated with poorly adapted prostheses, although there are studies of an aberrant chromosome with an unknown role both in his pathogenesis and possible malignant potential. In the current case, the lesion is strongly associated with a poorly adapted removable prosthesis, suggesting a lesion with a reactive appearance. Therefore, AH should be included as a differential diagnosis both at the palatal level and in other locations including the alveolar ridge. In addition, it should be considered when there is a traumatic etiological factor such as poorly adapted removable prostheses, It's confirmation by histopathological study being necessary, especially due to its similarity with other pathologies.

Tumor Odontogénico Adenomatoide Quístico, presentación inusual. Reporte de dos casos / Cystic Adenomatoid Odontogenic Tumor, unusual presentation. Report of two cases

RESUMEN: El tumor odontogénico adenomatoide es un tumor benigno, poco común, que corresponde al 2-7% de los tumores odontogénicos. Se presenta con mayor prevalencia en la segunda década de vida y se ubica preferentemente en maxilar anterior. Es una lesión encapsulada, no agresiva, de crecimiento lento, que puede pasar desapercibida durante años. Deriva del epitelio odontogénico, y se caracteriza histológicamente por células epiteliales dispuestas en nidos, remolinos o cordones con escaso tejido conjuntivo. Puede presentar estructuras canaliculares un patrón ductiforme, con calcificaciones y presenta cápsula. El presente estudio reporta dos casos, el primero es una mujer de 30 años y el segundo el de un hombre de 36 años, ambos con un tumor odontogénico adenomatoide ubicado en zona maxilar anterior derecha, asintomático, sin asociación con diente incluido y de presentación quística a nivel imagenológico e histopatológico. Se discuten características clínicas, radiográficas, histopatológicas y terapéuticas de los casos.

ABSTRACT: Adenomatoid odontogenic tumor is a benign, rare tumor that accounts for 2-7% of odontogenic tumors. It appears with greater prevalence in the second decade of life and is located preferentially in the anterior maxilla. It is a slow-growing, non-aggressive, encapsulated lesion that can go unnoticed for years. It is derived from the odontogenic epithelium, and is characterized histologically by epithelial cells arranged in nests, eddies, or cords with little connective tissue. It may have canalicular structures and a ductiform pattern, with calcifications and it has a capsule. The present study reports two cases, the first is a 30-year-old woman and the second is a 36-year-old man, both with an adenomatoid odontogenic tumor located in the right anterior maxillary area, asymptomatic, without association with an included tooth and cystic presentation at the imaging and histopathological levels. The clinical, radiographic, histopathological and therapeutic characteristics of the cases are discussed.

Use of Corticosteroids in Prenatal Treatment of Congenital Pulmonary Adenomatoid Malformation: Integrative Review / Uso de corticosteroides no tratamento pré-natal da malformação adenomatoide pulmonar congênita: Revisão integrativa

Abstract Objective To review data on the use of corticosteroids for the treatment of fetuses with high-risk congenital pulmonary adenomatoid malformation (CPAM). Methods Integrative review based on the literature available onMEDLINE and LILACS, including articles published until November, 2020. Results The initial search resulted in 87 articles, 4 of which were selected for analysis, with all of them being retrospective descriptive observational studies. In the group of fetuses that received only a single corticosteroid cycle, the hydrops resolution rate was 70%, and the survival rate was 83.8%. In fetuses treated with 2 or more cycles of corticosteroids, there was an improvement in the condition of hydrops or edema in a single body compartment in 47%, and survival of 81.8% of the fetuses. Conclusion The use of corticosteroids for the prenatal treatment of high-risk CPAM appears to be associated with an improvement in perinatal outcomes.

Resumo Objetivo Revisar os dados sobre o uso de corticoide no tratamento de fetos com malformação adenomatoide pulmonar congênita (MAPC) de alto risco. Métodos Revisão integrativa com base na literatura disponível no MEDLINE e LILACS, incluindo artigos publicados até novembro de 2020. Resultados A busca inicial resultou em 87 artigos, dos quais 4 foram selecionados para análise, todos tratando-se de estudos observacionais descritivos retrospectivos. No grupo de fetos que recebeu apenas um único ciclo de corticosteroide, a taxa de resolução da hidropsia foi de 70% e a taxa de sobrevida de 83,8%. Emfetos tratados com 2 ou mais ciclos de corticosteroides, houve melhora do quadro de hidropsia ou edema em um único compartimento corporal em 47% dos fetos e taxa de sobrevida de 81,8%. Conclusão O uso de corticosteroides para o tratamento pré-natal da MAPC de alto risco parece estar associado à melhora dos resultados perinatais.

Hallazgo de un Tumor Odontogénico Adenomatoide en una paciente adolescente / Descoberta de um tumor odontogênico adenomatóide em um paciente adolescente / Finding of an Adenomatoid Odontogenic Tumor in an adolescent patient

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA), fue descripto en 1905 por Steensland. En el año 2005, la OMS lo clasificó como una neoplasia benigna constituida por epitelio odontogénico con estroma fibroso sin ectomesénquima odontogénico. El diagnóstico diferencial del TOA debe hacerse con el quiste dentígero, ameloblastoma uniquístico y tumor odontogénico epitelial calcificante. En el presente artículo se presenta el caso de una paciente femenina de 14 años que concurre al servicio de odontología del "H.I.G.A. Presidente Perón de Avellaneda", que al análisis intraoral, se detectó un abombamiento de la tabla ósea vestibular de la zona anterior de la hemi-mandibula derecha a nivel de caninos y premolares, indoloro, de consistencia sólida, bordes definidos, sin crepitación, no identificado por la paciente con ausencia de la pieza 44 y persistencia del 84. Se realizó ortopantomografia de rutina y TAC de macizo cráneo-facial, para la planificación del abordaje quirúrgico y evaluar relación con estructuras nobles. Se decide intervenirla bajo anestesia general para la extirpación quirúrgica de la lesión, obteniendo en el estudio anatomopatología como resultado Tumor Odontogénico Adenomatoide o TOA, por lo que se realizaron controles durante 10 meses, continuando en la actualidad con los mismos. El pronóstico del TOA es bueno, la tasa de recurrencia es de 0,2%. En nuestro caso la decisión fue de una cirugía conservadora sin regeneración ósea debido a la edad de la paciente, y la cercanía del paquete vasculonervioso dentario inferior y su ramal terminal mentoniana, en donde los controles posquirúrgicos demostraron una buena evolución con recuperación de la sensibilidad y la no recidiva de la entidad tumoral.

O tumor odontogênico adenomatóide (TOA) foi descrito em 1905 por Steensland. Em 2005, a OMS classificou-a como uma neoplasia benigna constituída por epitélio odontogênico com estroma fibroso sem ectomesênquima odontogênico. O diagnóstico diferencial da TOA deve ser feito com o cisto dentígero, ameloblastoma unicístico e tumor odontogênico epitelial calcário. Este artigo apresenta o caso de uma paciente de 14 anos, do sexo feminino, que frequenta o serviço odontológico do "HIGA Presidente Perón da Avellaneda", que na análise intraoral detectou abaulamento da mesa óssea vestibular na região anterior do Hemi-mandíbula direita ao nível dos caninos e pré-molares, indolor, de consistência sólida, bordas definidas, sem crepitação, não identificada pelo paciente com ausência de dente 44 e persistência do dente 84. Ortopantomografia de rotina e maciço craniofacial foram realizados para planejamento da abordagem cirúrgica e avaliação da relação com estruturas nobres. Optou-se por intervir sob anestesia geral para a retirada cirúrgica da lesão, obtendo no estudo anatomopatológico como resultado Tumor Odontogênico Adenomatóide ou TOA, para os quais foram realizados controles por 10 meses, continuando com eles atualmente. O prognóstico para TOA é bom, a taxa de recorrência é de 0,2%. Em nosso caso, optou-se por uma cirurgia conservadora sem regeneração óssea devido à idade do paciente, e à proximidade do feixe neurovascular dentário inferior e seu ramo mandibular terminal, onde os controles pós-operatórios apresentaram boa evolução com recuperação da sensibilidade e a não recorrência da entidade tumoral.

The adenomatoid odontogenic tumor (AOT) was described in 1905 by Steensland. In 2005, the WHO classified it as a benign neoplasm consisting of odontogenic epithelium with fibrous stroma without odontogenic ectomesenchyme. The differential diagnosis of AOT should be made with the dentigerous cyst, unicystic ameloblastoma and calcifying epithelial odontogenic tumor. This article presents the case of a 14-year-old female patient who attends the dental service of the " HIGA President Perón to Avellaneda", who, upon intraoral analysis, detected a bulging of the vestibular bone table in the anterior area of the Right hemi-mandible at the level of the canines and premolars, painless, of solid consistency, defined edges, without crepitation, not identified by the patient with absence of tooth 44 and persistence of 84. Routine orthopantomography and craniofacial massif were performed to plan the surgical approach and evaluate the relationship with noble structures. It was decided to intervene under general anesthesia for the surgical removal of the lesion, obtaining in the anatomopathology study as a result Adenomatoid Odontogenic Tumor or TOA, for which controls were carried out for 10 months, continuing with them at present. The prognosis for TOA is good, the recurrence rate is 0.2%. In our case, the decision was for conservative surgery without bone regeneration due to the age of the patient, and the proximity of the inferior dental nerve bundle and its terminal chin branch, where the postoperative controls showed a good evolution with recovery of sensitivity and the non-recurrence of the tumor entity.

Tumor odontogénico adenomatoide en dos adolescentes / Adenomatoid odontogenic tumor in two adolescents

Se describen 2 casos clínicos de adolescentes de ambos sexos, quienes presentaron edemas en el lado izquierdo de la mandíbula con reabsorción dental y en la porción anterior del maxilar, respectivamente. La histopatología reveló una variante folicular intraósea del tumor odontogénico adenomatoide. El tratamiento quirúrgico empleado fue una enucleación con resultados satisfactorios.

Two cases reports of adolescents from both sexes are described, they presented edemas in the left side of the maxillary with dental reabsorption and in the anterior portion of the maxillary, respectively. The histopathology revealed an intraosseous folicular variety of the adenomatoid odontogenic tumor. The surgical treatment used was an enucleation with satisfactory results.

Tumor adenomatoide de tubas uterinas, reporte de un caso y revisión de la literatura / Adenomatoid uterine tube tumor, case report and literature review

Resumen Los tumores adenomatoides del tracto genital son neoplasias poco frecuentes, de comportamiento benigno; debido a sus características histológicas se confunden fácilmente con tumores de estirpe vascular. Estudios recientes demuestran que los tumores adenomatoides del tracto genital femenino están genéticamente definidos por la mutación TRAF7 que activa la expresión aberrante de la vía NFkB. Presentamos el caso de una mujer de 27 años, asintomática, a quien se le realiza salpingectomía bilateral como método de anticoncepción definitivo; en el examen macroscópico de la tuba derecha se encuentra formación quística que por sus características microscópicas es diagnosticada como tumor adenomatoide de la tuba uterina. Finalmente se realiza una revisión de la literatura.

Abstract The adenomatoid tumors of the genital tract are rare neoplasms, with benign behavior; due to their histological characteristics, they are easily confused with tumors of vascular origin. Recent studies show that adenomatoid tumors of the female genital tract are genetically defined by the TRAF7 mutation that activates the aberrant expression of the NFkB pathway. We present the case of a 27-year-old woman, asymptomatic, who underwent bilateral salpingectomy as a method of definitive contraception; In the macroscopic examination of the right tuba, cystic formation is found which, due to its microscopic characteristics, is diagnosed as an adenomatoid tumor of the uterine tube. Finally, a review of the literature is made

Utilidad de la quimioterapia con corticoides en la reducción de volumen de las lesiones en fetos con malformación congénita de la vía aérea pulmonar (MCVAP): serie de casos / Usefulness of chemotherapy with corticosteroids in reducing the volume of the lesions in fetuses with congenital pulmonary airway malformation (MCVAP): case series

RESUMEN OBJETIVO: el propósito es describir el efecto de los corticoides prenatales en la malformación congénita de la vía aérea pulmonar (MCVAP) mediante la evaluación secuencial del CVR y mostrar la experiencia en nuestro centro de terapia fetal. MATERIALES Y MÉTODOS: serie de casos en la cual se incluyeron ocho pacientes del Hospital de San José; con diagnóstico de MCVAP; se evaluó edad gestacional, el CVR (longitud x largo x ancho, en cms de la masa) x 0.523/circunferencia cefálica) como factor pronóstico, la desviación mediastínica, la presencia de hidrops, el tipo de MCVAP y la localización. Se aplicó betametasona a dosis de inducción de madurez pulmonar fetal. Se realizó la medición del CVR pre y pos tratamiento. Los datos obtenidos fueron analizados mediante el software estadístico SPSS (Versión 11.0 SPSS Inc. Chicago, IL). Se utilizaron la prueba Wilcoxon y el índice de correlación de Spearman según el caso. Un valor de p<0.05 se consideró significativo. RESULTADOS: ocho pacientes fueron incluidas. La mediana de la edad gestacional fue 30.5 semanas. Cuatro casos fueron tipo I, dos tipo II y dos tipo tres. Cuatro casos presentaron desviación mediastinal. Cinco casos fueron derechos y uno bilateral. Ningún caso presentó hidrops. El CVR pre tratamiento fue 0,93(RIQ:0,17-2,1) y pos tratamiento 0,55(RIQ:0,07-1,39). Se encontró una disminución del CVR pos tratamiento en todos los casos (p 0.0117) e índice de correlación de Spearman 0.9524 CONCLUSIÓN: Después de la aplicación de corticoides encontramos una disminución del CVR en todos los casos descritos. El uso de corticoides podría ser parte de la terapia prenatal con miras a mejorar el pronóstico.

ABSTRACT OBJECTIVE: The purpose of this study is to describe the effect of prenatal corticosteroids in the CPAM by sequential evaluation of the CVR, and to show the experience in our fetal therapy center. MATERIALS AND METHODS: Series of cases in which eight patients from the Hospital of San José were included; with diagnosis of CPAM; gestational age was evaluated, CVR (CVR = length x length x width cm, mass) x 0.523 / head circumference) as a prognostic factor, mediastinal shift, hydrops, type of CPAM, location. Betamethasone was applied to fetal lung maturation dose. In all patients underwent CVR measurement pre and post treatment. The data were analyzed using SPSS statistical software (Version 11.0 SPSS Inc. Chicago, IL). The Wilcoxon test and the Spearman correlation index were used according to the case. A value of p <0.05 was considered significant. RESULTS: eight patients were included. The median of gestational age was 30.5 weeks. Four cases were type I, two type II and two type three. Four cases were mediastinal shift. Five cases were rights and one bilateral. No case presented hydrops. The pretreatment CVR was 0,93(RIQ: 0,17-2,1) and post-treatment 0,55(RIQ: 0,07-1,39). We found a decrease in CVR after treatment in all cases (p 0.0117) and Spearman correlation index 0.9524 CONCLUSION: After application of corticosteroids are a reduction in CVR in all the cases described. The use of corticosteroids may be part of prenatal therapy to improve prognosis.

Tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular de localización mandibular / Mandibular extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor

Introducción: el tumor odontogénico adenomatoide es un tumor odontogénico benigno compuesto por epitelio odontogénico con estroma fibroso maduro sin participación del ectomesénquima. Representa entre el 2 por ciento y el 7 por ciento de estos tumores. Más del 90 por ciento aparecen antes de los 30 años con tres variantes clínicas: folicular, extrafolicular y periférica. Su aspecto clínico-radiográfico varía y puede ser confundido con otras lesiones quísticas o neoplásicas de la cavidad bucal, por lo que es necesario el diagnóstico anatomopatológico. Objetivo: presentar un caso de un tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular mandibular. Presentación del caso: paciente femenina de 12 años de edad, con aumento de volumen asintomático en la encía mandibular del lado izquierdo, sin antecedentes patológicos de interés, de tiempo de evolución no precisado. Al examen físico se observó aumento de volumen de forma redondeada de 1,5 cm que desplazaba la encía mandibular izquierda entre incisivo lateral y canino. La radiografía reveló una lesión radiolúcida unilocular entre 42 y 43 que expandía la cortical ósea. Se detectó ausencia de vitalidad pulpar de estos dientes. Con el diagnóstico clínico de quiste periapical se realizó excisión quirúrgica, se envió la muestra al laboratorio de Anatomía Patológica, y se concluyó el diagnóstico de tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular. Conclusiones: el tumor odontogénico adenomatoide, más común en la maxila, puede presentarse en la mandíbula. Los hallazgos clínico-radiográficos semejan otras lesiones odontogénicas como quistes dentígeros, otras neoplasias y lesiones periapicales inflamatorias, siendo el diagnóstico anatomopatológico el concluyente(AU)

Introduction: adenomatoid odontogenic tumor is a benign odontogenic tumor composed of odontogenic epithelium with mature fibrous stroma without ectomesenchymal involvement. It represents between 2 percent and 7 percent of these tumors. More than 90 percent appear before age 30, with three clinical variants: follicular, extrafollicular and peripheral. Its clinical-radiographic aspect may vary, and it may be confused with other cystic or neoplastic lesions of the oral cavity, hence the need for an anatomo-pathological diagnosis. Objective: present a case of mandibular extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor. Case presentation: afemale 12-year-old patient presents with asymptomatic left mandibular gum swelling, with no pathological antecedents of interest and an imprecise time of evolution. Physical examination found a round 1.5 cm swelling displacing the left mandibular gum between the lateral incisor and the canine. Radiography revealed a unilocular radiolucent lesion between teeth 42 and 43 expanding the cortical bone. The teeth involved showed no pulpal vitality. Upon reaching a clinical diagnosis of periapical cyst, surgical excision was performed and a sample was submitted to the Anatomical Pathology laboratory. The anatomo-pathological diagnosis was extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor. Conclusions: though more common in the maxilla, adenomatoid odontogenic tumors may also occur in the mandible. Clinical and radiological features may be similar to those of other odontogenic lesions, such as dentigerous cysts, other neoplasms and periapical inflammatory lesions; therefore, the final diagnosis should be provided by anatomo-pathological evaluation(AU)

Manejo prenatal de la malformación adenomatoidea quística pulmonar, variedad macroquística: Reporte de los primeros casos tratados intraútero en el Perú y revisión de la literatura / Prenatal management of congenital cystic adenomatoid lung malformation, macrocystic type: Report of a series of cases treated in utero in Peru and review of the literature

Se reporta una serie de 3 casos con diagnóstico prenatal de malformación adenomatoide quística pulmonar variedad macroquística sometida a terapia intraútero con derivación tóraco-amniótica. Se muestra que esta intervención intrauterina altamente especializada puede ser realizada con éxito en nuestro país. Los tres casos sobrevivieron. Se presenta una revisión corta de esta patología y se propone un flujograma de manejo.

We report a series of three cases with prenatal diagnosis of congenital cystic adenomatoid malformation of the lung, macrocystic type, treated in utero with thoraco-amniotic shunting. This highly specialized intervention is feasible in our local setting. The three cases survived. A mini-review of this condition is presented and an algorithm of prenatal management is proposed.

Tumor odontogénico adenomatoideo: reporte de un caso / Adenomatoid odontogenic tumor: report of a case

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es una lesión benigna,infrecuente, clasificada por la OMS dentro de los tumores odontogénicoscon participación del ectomesénquima que muestra una morfología histológica muy peculiar. Esta entidad patológica es de baja prevalencia, representa 0.1% de los tumores y quistes de losmaxilares con raras recidivas. Su frecuencia de aparición es más comúnen pacientes jóvenes, generalmente mujeres, de mayor aparición en maxilar superior, asintomático, asociado a dientes sin erupcionar(principalmente caninos) que plantea diagnósticos diferenciales entre otras lesiones de mayor agresividad como el quiste dentígero y el ameloblastoma. Se presenta el caso de una paciente de nueve años de edad con lesión tumoral en el sector del maxilar superior izquierdo de 40 días de evolución. Clínicamente hay ausencia del órgano dentario número 23. Se indica la realización de una radiografía panorámica, en la cual se observa la presencia del órgano dental 23 en el piso de órbita del maxilar superior izquierdo. Se procede a la remoción quirúrgica con diagnóstico presuntivo de quiste dentígero, se biopsia el total de la lesión, con diagnóstico definitivo por histopatología de TOA, con buena evolución clínica odontológica.

The adenomatoid odontogenic tumor (TOA) is a rare, uncommon,WHO-classified lesion in odontogenic tumors with ectomesenchyma,which shows a very peculiar histological morphology. This pathologicalentity is of low prevalence representing 0.1% of the tumors and cystsof the jaws with rare recurrences. Its frequency of appearance is morecommon in young patients, generally females, of greater presentationin the upper jaw, asymptomatic, associated with unruptured teeth(mainly canines) that presents diff erential diagnoses among other moreaggressive lesions such as dentigerous cyst and ameloblastoma. Wepresent the case of a nine-year-old patient with tumor lesion in the leftupper jaw of 40 days of evolution. Clinically there is absence of the tooth23. A panoramic radiograph is indicated, in which the presence of thetooth 23 is observed in the orbital fl oor of the upper left jaw. Surgicalremoval is performed with a presumptive diagnosis of dentigerouscyst; the total of the lesion was biopsied, with defi nitive diagnosis byhistopathology of TOA with good odontological clinical evolution.

Epithelial odontogenic tumors: analysis of 156 cases in a Brazilian population / Tumores odontogénicos epiteliales: análisis de 156 casos en una población brasileña

The objective of this study was to determine the distribution of epithelial odontogenic tumors diagnosed histologically in a period of 41 years in a Brazilian population according to age, gender, site affected and compare these data with previously reported studies from other countries. Data of epithelial odontogenic tumors diagnosed were collected from the files of the Oral Pathology Laboratory of Federal University of Rio Grande do Norte, Natal, RN, Brazil, and entered in a standardized form for later comparisons. Clini-cal features obtained from the patient records and microscope slides were reviewed according to the 1992 World Health Organization classification. A total 156 epithelial odontogenic tumor were reported. Of these, all of them were benign. Ameloblastoma was the most frequent type (85.9 %), followed by adenomatoid odontogenic tumor (10.9 %) and calcifying epithelial odontogenic tumor (3.2 %). The mean age of the patients was 38 years, with a wide range (11­80 years). The posterior region of mandible was the anatomic site most frequently affected by this disease, and no significant differences were found between sexes in the diagnosis of odontogenic tumors. A marked geographic variation in the relative incidences of various epithelial odontogenic tumors was found. It was particularly notable in ameloblastomas and adenomatoid odontogenic tumors, with the incidences observed in the present study being similar, sometimes different to earlier studies in others parts of the world.

El objetivo fue determinar la distribución de los tumores odontogénicos epiteliales diagnosticados histológicamente en un período de 41 años en una población brasileña según edad, sexo y la zona afectada y comparar estos datos con estudios anteriores de otros países. Los datos de los tumores odontogénicos epiteliales diagnosticados fueron obtenidos de los archivos del Laboratorio de Patología Oral de la Universidad Federal de Rio Grande do Norte, Natal, RN, Brasil, e introducidos en un formulario estandarizado para comparaciones futuras. Las características clínicas obtenidas a partir de los registros de los pacientes y los portaobjetos de microscopio fueron revisados de acuerdo a la clasificación de la Organización Mundial de la Salud 1992. Se informó de un total de 156 tumores epiteliales odontogénicas. De estos, todos eran benignos. Ameloblastoma fue el tipo más frecuente (85,9 %), seguido por el tumor odontogénico adenomatoide (10,9 %) y el tumor odontogénico epitelial calcificante (3,2 %). La edad media de los pacientes fue de 38 años, con un rango amplio (11­80 años). La región posterior de la mandíbula era el sitio anatómico más afectado por esta enfermedad, y no se encontraron diferencias significativas entre sexos en el diagnóstico de los tumores odontogénicos. Se encontró una marcada variación geográfica en las incidencias relativas de diversos tumores odontogénicos epiteliales. Fue particularmente notable en ameloblastomas y tumores odontogénicos adenomatoide, con las incidencias observadas en este estudio siendo a veces similares, y a veces diferentes de los estudios anteriores en otras partes del mundo.

Malformación adenomatoidea quística pulmonar de presentación tardía. Reporte de un caso / Cystic lung malformation adenomatous, a case by the Wa

Se presenta el caso de un niño de 4 años de edad que ingresa al servicio de emergencia del Hospital II Lima Norte ­ Essalud por presentar distress respiratorio, taquipnea y mal estado general. La malformación adenomatoidea quística pulmonar (MAQP) es una malformación congénita poco frecuente, caracterizada por un sobrecrecimiento de bronquiolos, proliferación de elementos mesenquimatosos y supresión de la diferenciación alveolar, produciendo un aumento de volumen del lóbulo afectado. Se asocia algunas veces a otras malformaciones como hydrops fetalis y distress respiratorio del recién nacido. Puede ser diagnosticada de manera prenatal o bien ser de presentación tardía. Se manifiesta generalmente por cuadros de infecciones pulmonares de repetición que afecta a un solo lóbulo o segmento y el riesgo que presenta es su transformación neoplásica. El tratamiento de elección es la exeresis quirúrgica.

For 4 years old was admitted to the emergency room for respiratory distress, tachypnea and poor general health. The pulmonary cystic Adenomatoid malformation it is a rare congenital malformation, characterized by overgrowth of bronchioles, proliferation of mesenchymal elements and suppression of cellular differentiation producing an increase in volume of the affected lobe. It is sometimes associated with other malformations such as hydrops fetalis and respiratory distress of newborn. It can be diagnosed prenatally or be delayed. It is usually manifested by pictures of recurrent pulmonary infections affecting one lobe or segment and the risk posed is their neoplastic transformation. The treatment of choice is surgical excision.

Tumor odontogénico adenomatoide en la mandíbula de una niña de 11 años de edad / Adenomatoid odontogenic tumor in the jaw of an 11-year-old girl

Presentar un caso de tumor odontogénico adenomatoide y realizar consideraciones relativas a su diagnóstico y prevención. Caso clínico: una paciente de 11 años de edad presentaba intenso dolor y deformación facial a nivel mandibular. El diagnóstico anatomopatológico de certeza fue tumor odontogénico adenomatoide. Conclusiones: el tumor odontogénico adenomatoide es un tumor benigno de los maxilares, frecuentemente asociado a una pieza dentaria retenida. Sus dimensiones pueden ser importantes, lo cual compromete las estructuras vecinas y su funcionalidad. Se enfatiza la importancia del diagnóstico oportuno de parte del médico pediatra, del odontólogo pediatra y del cirujano bucomaxilofacial...

Tumor odontogénico adenomatoide: presentación característica de un tumor infrecuente; revisión bibliográfica y presentación de un caso clínico / Adenomatoid odontogenic tumor: characteristic presentation of an unusual tumor; review of the literature and report of a case

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es una neoplasia benigna epitelial de origen odontogénico que se manifiesta con mayor predisposición en el sextante anterior del maxilar superior, aunque puede presentarse en otras localizaciones. Su nombre refleja el rasgo histológico característico de estructuras parecidas a conductos entremezclados con todo el componente epitelial, dando a la lesión un aspecto glandular o adenomatoso. Sigue patrones clínicos y radiográficos característicos. Dado que la lesión no es agresiva biológicamente y requiere de tratamiento conservador, es de extrema importancia su identificación y diferenciación de otras lesiones, especialmente del ameloblastoma...

Tumor adenomatoide pleural / Adenomatoid pleural tumor

Introduction: Adenomatoid tumors are rare benign neoplasms, pleural is a very rare location, reporting only 4 cases worldwide and none in our country. Case report: A 30 year-old female patient, that in the context of a preventive health examination, presents a mediastinal solid mass in the right hemithorax, in the thorax radiography. The lesion of 8 cm x 7 cm x 2.4 cm was surgically removed. Histology shows a lesion compatible with pleural adenomatoid tumor and inmunohistochemistry is positive for markers such as calretinin and cytokeratin 5/6. Discussion: The pleural adenomatoid tumor is an uncommon neoplasm with benign behavior and several differential diagnoses.

Introducción: Los tumores adenomatoides son neoplasias benignas poco frecuentes, cuya ubicación pleural es de muy baja frecuencia, reportándose sólo 4 casos a nivel mundial y ninguno nacional a la fecha. Las muestras parciales en biopsia intraoperaratoria, en ausencia de antecedentes clínico-radiológicos puede representar un desafío diagnóstico. Caso clínico: Paciente de sexo femenino, 30 años que en contexto de un examen preventivo de salud se pesquisa en la radiografía de tórax una masa sólida mediastínica en hemitórax derecho. Se extirpa lesión redondeada de 8 cm. La histología muestra lesión compatible con tumor adenomatoide pleural y la inmunohistoquímica positividad para marcadores Calretinina y Citoqueratina 5/6. Discusión: El tumor adenomatoide pleural en una entidad poco frecuente, de comportamiento benigno, con diversos diagnósticos diferenciales.

Tumor odontogénico adenomatoide. Reporte de un caso y revisión de la literatura / Adenomatoid odontogenic tumor. Case report and literature review

El tumor odontogénico adenomatoide es una neoplasia de tipo benigno hamartomatosa de origen odontogénico, se presenta en pacientes jóvenes, siendo el género femenino y la región maxilar los más afectados, de crecimiento lento, asintomáticos, se relacionan a órganos dentarios no erupcionados principalmente el canino, clínicamente se clasifica como: folicular, extrafolicular y periférico, el tratamiento para esta lesión es la enucleación y curetaje de la zona afectada sin observarse recidiva.

Adenomatoid odontogenic tumor is a hamartomous benign neoplasia of odontogenic origin. It appears mostly in young patients and females, the maxillary region being the most affected. It is a slow-growing, asymptomatic lesion. It is related to non-erupted teeth, mainly canines. Lesions of this type can be clinically classified as a follicular, extra follicular and peripheral lesions. Treatment for these lesions is enucleation and curettage of affected area. No recurrence has been observed.

Tumor odontogênico adenomatoide mimetizando um cisto radicular / Adenomatoid odontogenic tumour mimetizing a radicular cyst

O tumor odontogênico adenomatoide (TOA) foi considerado como uma entidade clínica distinta, em 1969, por Philipsen e Birn. Trata-se de um tumor odontogênico, de caráter totalmente benigno, assintomático, de crescimento lento e raramente atingindo tamanho maior que 3 cm. Acomete, preferencialmente, a região anterior dos ossos gnáticos, principalmente a maxila, ocorrendo duas vezes mais no gênero feminino, sendo incomum em pacientes maiores que 20 anos. O objetivo deste trabalho é relatar um caso clínico atípico de tumor odontogênico adenomatoide em região anterior de mandíbula, mimetizando cisto radicular, acometendo um paciente de 45 anos, do gênero masculino, tratado com enucleação cirúrgica. O paciente encontra-se atualmente em proservação, não apresentando sinais clínicos e imaginológicos de recidiva. No presente artigo, os aspectos clínicos, radiográficos e histológicos do tumor odontogênico adenomatoide serão discutidos assim como o tratamento recomendado... (AU)

Adenomatoid Odontogenic Tumor (AOT) was so classified as a new tumor in 1969 by Philipsen and Birn. This odontogenic tumor is benign, asymptomatic, has a slow growing and rarely reach a size greater than 3 cm. AOT usually occurs in anterior jaw bones, affects females twice more than males and is unusual in patients older than 20 years-old. The aim of this study is to report an atipic case of AOT in the anterior mandible mimetizing a radicular cyst, affecting a 45 years-old male patient, who was treated by surgical enucleation. The patient has been followed-up and has no clinical and imaging signs of recurrence. In this paper, adenomatoid odontogenic tumor's clinical, radiographic and histological aspects will be discussed, as well the recommended treatment... (AU)