Delayed care in carotid-cavernous fistula due to the Covid-19 pandemic / Atraso no atendimento de casos de fístula carótido-cavernosa devido à pandemia de Covid-19

ABSTRACT Direct carotid-cavernous fistula is a high-flow communication between the internal carotid artery and the cavernous sinus that requires early transarterial embolization for its resolution. We report a case of a patient with a direct carotid-cavernous fistula who subsequently developed a central retinal vein thrombosis due to a delay in treatment related to the health collapse experienced in the first months of the Covid-19 pandemic in Spain.

RESUMO A fístula carótido-cavernosa direta é uma comunicação de alto fluxo entre a artéria carótida interna e o seio cavernoso que requer embolização trans-arterial precoce para sua resolução. É relatado aqui o caso de um paciente com fístula carótido-cavernosa direta que posteriormente desenvolveu uma trombose da veia central da retina devido a um atraso no tratamento relacionado ao colapso de saúde experimentado nos primeiros meses da pandemia de Covid-19 na Espanha.

A case of permanent vision loss due to a carotidcavernous fistula: importance of early diagnosis / Relato de caso de perda visual secundária a fístuda carótido-cavernosa: a importância de um diagnóstico adequado

ABSTRACT A 97-year-old female presented with spontaneous acute-onset palpebral hyperemia and edema of the right eye that had progressively worsen over the previous three days. These signs did not suggest possible carotid-cavernous fistula until a second examination 72 h later, during which the patient exhibited significant progression. Despite embolization, the patient exhibited sustained corneal edema, clots, and turbidity in the aqueous humor, which resulted in permanent visual loss. A greater level of clinical suspicion for possible carotid-cavernous fistula is warranted on initial presentation of palpebral hyperemia and edema to prevent possible irreversible vision loss.

RESUMO O objetivo deste relato é apresentar o caso de uma paciente de 97 anos com início agudo e espontâneo de hiperemia e edema palpebral. Estes sinais não levaram a uma suspeita diagnóstica de fístula carótido-cavernosa até um segundo momento, quando a paciente apresentou progressão importante do quadro clínico. Apesar da realização de tratamento efetivo com embolização da fístula, a paciente manteve alterações oculares como edema de córnea, coágulos e turvação no humor aquoso, e manteve perda visual definitiva.

Síntomas neurológicos de fístula carotídeo carvenosa: reporte de caso / Neurological symptoms of cavernous carotid fistula: case report

RESUMEN Las fístulas carótido-cavernosas son comunicaciones anormales entre la arteria carótida interna o externa; o alguna de sus ramas (sistema arterial) y el seno cavernoso (sistema venoso); el espectro de presentación de esta entidad es muy variable, sin embargo existe un gran número de pacientes en los cuales los síntomas neurológicos conllevan a sospecha clínica. Los síntomas pueden variar desde cefalea de intensidad variable, síntomas de origen auditivo, tinitus, hipoacusia y vértigo hasta manifestaciones que son clínicamente evidenciables y signos derivados de congestión orbitaria como proptosis, quemosis, soplos orbitarios y pérdida de la visión, causas que motivan un diagnóstico y tratamiento oportuno. Se realiza reporte de un caso de un paciente de 60 años de edad que acude al servicio hospitalario de la Fundación Centro Colombiano y Enfermedades Neurológicas FIRE, con cefalea de 2 meses de evolución, consulta por diplopía binocular, dolor ocular bilateral, inyección conjuntival, secreción purulenta, epifora bilateral, vértigo con miositis orbitaria aguda, fístula carótido-cavernosa en ojo derecho y parálisis del sexto par craneal izquierdo. La panangiografía cerebral reporta fístula carótida-cavernosa indirecta tipo B de Barrow por aferencias del tronco meningohipofisiario derecho e izquierdo por lo que es llevado a terapia endovascular con obliteración exitosa de la fístula.

SUMMARY Carotid-cavernous fistulas are abnormal communications between the internal or external carotid artery or one of its branches (arterial system) and the cavernous sinus (venous system). The spectrum of presentation of this entity is very variable. However, patients may consult for headache and symptoms derived from orbital congestion such as proptosis, chemosis, orbital murmurs and loss of vision. They require timely diagnosis and treatment. We present the case of a 60 year old patient with a history of acute orbital myositis, carotid-cavernous fistula in the right eye, paralysis of the sixth left cranial nerve and a 2 month old headache who consults for binocular diplopia, bilateral ocular pain, conjunctival injection, purulent secretion outflow, bilateral epiphora, sensation of hallucination of movement with gait and photophobia. Cerebral panangiography reports remnant of Barrow's b-type indirect carotid-cavernous fistula by right and left meningohypophysis trunks. The pacient taken to endovascular therapy with successful fistula obliteration.

Fístula carótido- cavernosa indirecta en niño de 1 año, embolización trans-arterial con N-ButylCyanocrilato (NBCA): reporte de caso / Indirect carotid cavernous fistula in 1 year old child, trans-arterial embolization with N-Butyl Cyanoacrylate (NBCA): case report / Fístula carotídea - cavernosa indireta em criança de 1 ano de idade, embolização trans-arterial comCianocrilato de N-Butilo (NBCA): relato de caso

Resumen: Las fístulas carótido- cavernosas (FCC) son derivaciones vasculares que permiten el flujo de sangre desde la arteria carótida al seno cavernoso; pueden producir síntomas en ambos sexos a cualquier edad. Algunas fístulas se caracterizan por una conexión directa entre el segmento cavernoso de la arteria carótida interna y el seno cavernoso. Otras FCCs son durales, y consisten en una comunicación entre el seno cavernoso y una o más ramas meníngeas de la arteria carótidainterna, la arteria carótida externa , o ambas. La terapia endovascular es la modalidad de elección en estos casos.Se presenta el uso de N-butilcianoacrilato (NBCA) en una exitosaembolización transarterial de una FCC dural alimentada por ramas de las arterias carótida interna y principalmente carótida externa (Barrow tipo D) en un niño de 1 año.

Abstract:Carotid-cavernous fistulas (CCFs) are vascular shunts that allow blood to flow from the carotid artery into the cavernous sinus; they can produce symptoms in both sexes at any age. Some fistulas are characterized by a directconnection between the cavernous segment of the internal carotid artery and the cavernous sinus, other CCFs are dural, consisting of a communicationbetween the cavernous sinus and 1 or more meningeal branches of the internal carotid artery, the external carotid artery, or both. Endovascular management is the treatment modality of choice in these cases.We report the use of n-butilcianoacrilate (NBCA) in the successful transarterial embolization of a dural CCF fed by arterial branches of the internal but principally external carotid arteries (Barrow type D)in a 1 year old child.

Resumo: As fístulas carotídeas-cavernosas (FCC) são pistas vasculares que permitem o fluxo sanguíneo da artéria carótida para o seio cavernoso; pode produzirsintomas em ambos os sexos em qualqueridade. Algumas fístulas são caracterizadas por umaconexãodireta entre o segmento cavernoso da artéria carótida interna e o seio cavernoso. OutrosFCCssãodural, consistindo em umacomunicação entre o seio cavernoso e umoumais ramos meníngeos da artéria carótida, a artéria carótida externa ou ambos. A terapia endovascular é o modo de escolhanesses casos. É apresentado o uso de n-butilcianoacrilato (NBCA) em umaembolizaçãotransarterialbem sucedida de uma FCC dural alimentada por ramos das artérias carótidas internas e principalmente artéria carótida externa (tipo Barrow D) em um menino de 1 ano de idade.

Endovascular treatment of carotid-cavernous vascular lesions / Tratamento endovascular das lesões vasculares carótido-cavernosas

ABSTRACT Objective: to evaluate the endovascular treatment of vascular lesions of the cavernous segment of the internal carotidartery (ICA) performed at our institution. Methods: we conducted a descriptive, retrospective and prospective study of patients with aneurysms of the cavernous portion of the ICA or with direct carotid-cavernous fistulas (dCCF) undergoing endovascular treatment. Results: we included 26 patients with intracavernous aneurysms and ten with dCCF. All aneurysms were treated with ICA occlusion. Those with dCCF were treated with occlusion in seven cases and with selective fistula occlusion in the remaining three. There was improvement of pain and ocular proptosis in all patients with dCCF. In patients with intracavernous aneurysms, the incidence of retro-orbital pain fell from 84.6% to 30.8% after treatment. The endovascular treatment decreased the dysfunction of affected cranial nerves in both groups, especially the oculomotor one. Conclusion: the endovascular treatment significantly improved the symptoms in the patients studied, especially those related to pain and oculomotor nerve dysfunction.

RESUMO Objetivo: avaliar o tratamento endovascular de lesões vasculares da artéria carótida interna (ACI), segmento cavernoso, realizado na Santa Casa de São Paulo. Métodos: estudo descritivo, retrospectivo e prospectivo, de pacientes com aneurisma da porção cavernosa da ACI ou com fístulas carótido-cavernosas diretas (FCCd) submetidos a tratamento endovascular. Resultados: foram incluídos 26 pacientes com aneurismas intracavernosos e dez com FCCd. Todos os aneurismas foram tratados com oclusão da ACI. Os com FCCd foram tratados com oclusão, em sete casos, e com oclusão seletiva da fístula nos outros três. Houve melhora da dor e proptose ocular em todos os pacientes com FCCd. Nos pacientes com aneurisma intracavernoso, a incidência de dor retro-orbitária caiu de 84,6% para 30,8% após o tratamento. Após o tratamento endovascular houve uma melhora importante da disfunção de nervos cranianos afetados em ambos os grupos, sobretudo no nervo oculomotor. Conclusão: o tratamento endovascular trouxe melhora para os pacientes deste estudo, especialmente nos critérios dor e acometimento do nervo oculomotor.

Glaucoma secundário a fístula carótido-cavernosa / Secondary glaucoma following carotid cavernous fistula

RESUMO As fístulas carótido-cavernosas são uma causa rara, porém grave, de glaucoma secundário por aumento da pressão venosa episcleral. Apresenta-se um caso de uma mulher de 72 anos, negra, atendida no Hospital de Clínicas da Universidade Federal do Triângulo Mineiro (HC-UFTM) com dor, sensação de pulsação, proptose, engurgitamento episcleral e quemose em olho direito, com aumento da pressão intraocular (PIO) apesar do uso de mediação anti-glaucomatosa. Na arteriografia foi evidenciada fístula dural para o seio cavernoso à direita, com refluxo para as veias orbitárias ipsilaterais. Realizou-se tratamento com agente líquido de embolização e, após o tratamento cirúrgico, apresentou melhora completa da proptose e congestão dos vasos episclerais, porém manteve PIO aumentada e desenvolvimento de glaucoma de ângulo fechado pela presença de goniossinéquias em 270º, com controle satisfatório com medicação.

ABSTRACT Carotid-cavernous fistulas are a major cause of secondary glaucoma due to increased episcleral venous pressure. We present the case of a 72-year-old female patient, treated at the Hospital de Clínicas at the Universidade Federal do Triângulo Mineiro (HC-UFTM), with pain, proptosis, episcleral engorgement, chemosis and pulsation in the right eye, with increased intraocular pressure (IOP) on anti-glaucomatous medication.Arteriography showed dural fistula to the right cavernous sinus, with reflux to orbital veins.Treatment with liquid embolization agent was performed, following full recovery of proptosis and congestion of the episcleral vessels. However, the patient maintained increased IOP because of narrow-angle glaucoma development due to the presence of goniosynechiae in 270º, which was controlled satisfactorily with medication.

Advances in the endovascular treatment of direct carotid-cavernous fistulas / Avanços no tratamento endovascular de fístulas carotidocavernosas diretas

SUMMARY Carotid cavernous fistulas (CCFs) are abnormal connections between the carotid artery and the cavernous sinus. They are considered direct when there is a direct connection between the internal carotid artery and the cavernous sinus. These cases are generally traumatic. Direct CCFs are high-flow lesions, possibly related to intracranial bleeding, visual loss, corneal exposure or even fatal epistaxis. Treatment of such lesions is, thus, always recommended. The ideal treatment for direct CCF is to exclude the fistula from circulation, preserving the carotid flow. This can be attained using diverse endovascular techniques. The objective of the present article is to review the current techniques for treatment of direct CCFs, with special attention to the currently available endovascular treatment options.

RESUMO As fístulas carotidocavernosas (FCC) são comunicações anormais entre a artéria carótida e o seio cavernoso. Elas são consideradas diretas quando há uma comunicação direta entre a artéria carótida interna e o seio cavernoso. Nesses casos, são geralmente traumáticas. As FCC diretas são lesões de alto fluxo, podendo estar relacionadas a sangramento intracraniano, perda visual, exposição corneana ou até mesmo a epistaxe fatal. Seu tratamento é sempre indicado. O tratamento ideal da FCC direta é a exclusão da fístula da circulação, com preservação do fluxo carotídeo. Isso pode ser obtido por meio de técnicas endovasculares diversas. O objetivo do presente artigo é realizar uma revisão sobre as FCC diretas, com especial enfoque nas opções de tratamento endovascular disponíveis na atualidade.

Endovascular treatment of iatrogenic pseudoaneurysm and delayed carotid-cavernous fistula following trans-sphenoidal surgery / Tratamiento endovascular de pseudoaneurisma y fístula carótida-cavernosa iatrogénica después de la cirugía trans-esfenoidal

Lesiones accidentales de la arteria carótida son complicaciones poco frecuentes de diversos procedimientos diagnósticos y terapéuticos. Representan una condición grave y potencialmente mortal si el tratamiento no se realiza adecuadamente. Un paciente de sexo femenino, 45 años de edad, que ingresó en el servicio de Otorrinolaringología con queja de la disminución de la agudeza auditiva y acúfenos en el oído izquierdo. La resonancia magnética encefálica mostro una formación expansiva / infiltrativa a comprometer desde la nasofaringe izquierda hasta la base del cráneo, con la participación de la arteria carótida interna (ACI) en el mismo lado en su segmento petroso. Durante el procedimiento de biopsia, se produjo una laceración en la carótida derecha intracavernosa con sangrado abundante. Se realizó un taponamiento local y el paciente fue remitido a la angiografía cerebral que mostró un seudoaneurisma en la arteria carótida interna derecha en su segmento cavernoso. Después de una prueba de oclusión, la ACI derecha fue ocluida por 2 globos. Tres semanas después, el estado del paciente mostró empeoramiento progresivo de la agudeza visual, proptosis ocular, hiperemia conjuntival y la restricción del movimiento ocular en el ojo derecho. Una nueva angiografía fue realizada y mostró la persistencia de la oclusión de la ACI en su origen y un seudoaneurisma asociado con fístula carótido-cavernosa derecha, que se opacificado después de la inyección de contraste en la ACI izquierda, a través de la arteria comunicante anterior. El paciente fue sometido a un nuevo tratamiento endovascular con resolución de la lesión. Laceración de ACI durante la cirugía transesfenoidal es una complicación rara y potencialmente fatal. La prevención es el mejor tratamiento para cualquier lesión accidental. La utilización de técnicas endovasculares ha permitido para el tratamiento satisfactorio de esta condición.

Accidental carotid artery lesions are uncommon complications from diverse diagnostic and therapeutic procedures. It represents a grave and potentially lethal condition if treatment is not adequately performed. A female patient, 45 years old, who was admitted to the Otolaryngology service complaining of diminished auditory acuity and tinnitus in the left ear. The encephalic magnetic resonance imaging (MRI) showed an expansive/infiltrative formation compromising the left nasopharynx to the skull base, involving the ipsilateral internal carotid artery (ICA) in its petrous segment. During the biopsy procedure, there was a right intracavernous ICA laceration with copious bleeding. A local tamponade was performed and the patient was referred to cerebral angiography (CAG), which showed a right ICA pseudoaneurysm in its intracavernous segment. After a balloon occlusion test, the right ICA was occluded by 2 balloons. Three weeks after, the patient’s condition showed progressive worsening of visual acuity, occular proptosis, conjuctival hyperemia and occular movement restriction in the right eye. A new CAG was performed and showed persistence in the right ICA occlusion in its origin and an intracavernous pseudoaneurysm associated with ipsilateral carotidcavernous fistula, which became opacified after contrast injection in left ICA, through the anterior communicating artery. The patient was submitted to a new endovascular treatment with lesion resolution. ICA laceration during transsphenoidal surgery is a rare and potentially fatal complication. The prevention is the best treatment for any accidental lesion. Utilization of endovascular techniques has allowed for satisfactory treatment of this condition.

Glaucoma secundário à fístula carótido-cavernosa espontânea com resolução após a embolização da fístula: relato de caso / Secondary glaucoma following carotid cavernous fistula resolved after fistula's embolization: case report

Fístulas carótido-cavernosas espontâneas são raras e ocorrem mais frequentemente em mulheres de meia-idade. Os autores relatam um caso de uma fístula carótido-cavernosa espontânea em mulher idosa evoluindo com glaucoma de difícil controle. Após a embolização cirúrgica da fístula a paciente apresentou regressão da sintomatologia e normalização da pressão intraocular.

Spontaneous carotid cavernous fistulas are a rare entity occurring more frequently in middle aged women. The authors report a case of a spontaneous carotid cavernous fistula in an elderly woman resulting in glaucoma of hard management. After surgical embolization of the fistula, the symptoms regressed and the intraocular pressure moved back to regular levels.