Struma ovarii quístico: reporte de caso y revisión de la literatura / Cystic struma ovarii: case report and literature review

El struma ovarii es un tumor bastante inusual, hallado en el 2,7 % de los teratomas de ovario. Su variedad quística es bastante rara, siendo su diagnóstico diferencial un cistoadenoma de ovario. Se caracteriza por presentar zona sólida con folículos tiroideos con coloide en su interior, y una zona quística tapizada por un epitelio plano a cuboidal, ambos con marcación para TTF1. Presentamos el caso clínico de una paciente que fue remitida a nuestro hospital por presentar una masa a la palpación vaginal. En imágenes se observa la presencia de una masa anexial derecha quística, por lo cual se le realizó una histerectomía radical con salpingooferectomía bilateral. Luego de estudios de patología y de inmunohistoquímica, se llegó a la conclusión que correspondía a un struma ovarii quístico

Struma ovarii is a rather unusual tumor, found in 2.7% of ovarian teratomas. Its cystic variety is quite rare, with its differential diagnosis being an ovarian cystadenoma. It is characterized by the presence of a solid area with thyroid follicles with colloid inside, and a cystic area lined by a flat to cuboidal epithelium, both with TTF1 marking. We describe the case report of a patient referred to our hospital for presenting a mass on vaginal examination. Imaging studies revealed the presence of a right adnexal cystic mass, for which she underwent a radical hysterectomy with bilateral salpingo-oophorectomy. After pathology and immunohistochemistry studies, it was concluded that it corresponded to a cystic struma ovarii

Estruma ovárico asociado con enfermedad de graves / Struma ovarii associated with Graves' disease

El hipertiroidismo se define como la producción excesiva de hormonas tiroideas a partir de tejido tiroideo maduro eutópico o ectópico. La prevalencia general de hipertiroidismo es 1.2%, y la causa más frecuente es la enfermedad de Graves. El estruma ovárico representa el 1% de todos los tumores ováricos y es una causa infrecuente de hipertiroidismo ectópico. Su comportamiento es benigno en más del 90% de los casos; usualmente asintomáticos, sólo el 8% se presentan con tirotoxicosis, y es infrecuente su asociación con enfermedad de Graves. Se comunica el caso de una paciente con esta infrecuente asociación.

Hyperthyroidism is defined as an excessive production of thyroid hormones by eutopic or ectopic mature thyroid tissue. The overall prevalence of hyperthyroidism is 1.2% and the most common cause is Graves' disease. Struma ovarii represents 1% of all ovarian tumors and is an uncommon cause of ectopic hyperthyroidism. It is benign in >90% of the cases; usually asymptomatic, and only 8% are presented with thyrotoxicosis, being rare its association with Graves' disease. We report the case of a patient with this association.

Estruma ovárico maligno con foco de carcinoma papilar / Malignant struma with ovarian carcinoma papillary spotlight

Resumen ANTECEDENTES: El estruma ovárico es una variedad infrecuente de teratoma quístico. CASO CLÍNICO: Paciente de 42 años de edad en quien durante una revisión ginecológica rutinaria se evidenció, por ecografía, un quiste anexial derecho complejo, bilobulado, de 10 cm compuesto por dos formaciones heterogéneas independientes, una de aspecto uniforme ecorrefringente de 52.6 mm y otra ecorrefringencia alternante de 36.7 mm. Se categorizó como teratoma quístico, lo que se confirmó por resonancia magnética nuclear. Se efectuó anexectomía derecha laparoscópica. El estudio anatomopatológico confirmó el diagnóstico microscópico de teratoma quístico maduro, que incluía a la tiroides (menos de 50% de todo el tumor), con un carcinoma papilar de patrón folicular (estruma ovárico). La cirugía ginecológica se complementó con histerectomía total, omentectomía, lavado peritoneal e inspección de la cavidad abdominal por vía laparotómica; se descartó la neoplasia residual. El estudio endocrinológico evidenció la normalidad de la tiroides y el diagnóstico ecográfico de un nódulo; posteriormente se confirmó que se trataba de hiperplasia benigna. Los marcadores tumorales tiroideos fueron negativos y, a pesar de ello, el comité de cáncer de tiroides acordó que se efectuara la tiroidectomía total y luego se indicara tratamiento con iodo radiactivo, sin evidenciar elementos neoplásicos malignos ni ganglios linfáticos afectados. CONCLUSIONES: Debido a la baja incidencia del estruma ovárico su tratamiento comprende a la cirugía ovárica y la tiroidectomía, y al yodo radioactivo en el caso de las variedades malignas; todo esto en un contexto de controversia consecuencia de la poca experiencia acumulada.

Abstract BACKGROUND: Struma ovarii represents a rare form of ovarial quistic teratom that contains thiroid tissue and affects mostly women between 40 and 60 years of age. Its diagnosis is based on the definitive pathological study of the piece, due to the fact that these kind of tumors lack any specific clinic and diagnostic features. CLINICAL CASE: 42 year old patient, in which during a routine gynecological examination a bilobed complex right adnexal cyst of 10 cm composed of two independent heterogeneous formations (a uniform appearance ecorrefringente of 52.6mm and one alternate ecorrefrigencia of 36.7 mm) is evidenced by ultrasound. It is categorized as cystic teratoma and confirmed by nuclear magnetic resonance. Adnexectomy is performed laparoscopically. The pathological study confirmed the microscopic diagnosis of mature cystic teratoma including thyroid tissue (less than 50% of the tumor) with papillary carcinoma follicular pattern: Struma Ovarii. Gynecological surgery was completed with a total hysterectomy, omentectomy, washing and inspection peritoneal abdominal cavity by laparotomy discarding residual neoplasia. Endocrinological study showed normal thyroid function and ultrasound diagnosis of a nodule: benign hyperplasia was confirmed later. Thyroid tumor markers were negative and despite this, the thyroid cancer committee agreed to perform a total thyroidectomy and a treatment with radioiodine, without evidence of malignant neoplastic elements and affected lymph nodes. CONCLUSIONS: Its treatment is still controversial due to its low incidence, and includes not only ovarial surgery but also thyroidectomy and radioactive iodine therapy in the event of a malignant tumor.

Controversias en el tratamiento de la estrumosis peritoneal: caso clínico y revisión bibliográfica / Controversies in the management of peritoneal strumosis: Case report and literature review

Resumen ANTECEDENTES: el estruma ovárico es un teratoma monodérmico, sumamente complejo, constituido en más de 50% por tejido tiroideo. Una forma infrecuente de manifestación es la estrumosis peritoneal, que consiste en múltiples implantes peritoneales benignos compuestos por estruma ovárico. No existe consenso en relación con el tratamiento; además, la malignidad de la estrumosis peritoneal es tema de controversia. CASO CLÍNICO: paciente nuligesta de 33 años de edad a quien, durante el estudio de esterilidad primaria, se le diagnosticó estruma ovárico derecho. A los tres años postratamiento recurrió en forma de estruma ovárico izquierdo y estrumosis peritoneal (hallazgo intraoperatorio). En ambos casos se efectuó quistectomía laparoscópica, y en la segunda ocasión se practicó, además, la exéresis de los implantes macroscópicos. Después de recibir quimioterapia con 131I (100 mCi) y entrar en remisión completa, se produjo una nueva recidiva cuatro años después; fue necesaria la cirugía citorreductora y un nuevo ciclo de quimioterapia con 131I (100 mCi). En la actualidad la paciente permanece en remisión completa. CONCLUSIONES: ante la escasez de casuística de estrumas ováricos y, sobre todo, de estrumosis peritoneal, resulta imprescindible individualizar el tratamiento en cada paciente, en donde es decisiva la participación de un equipo multidisciplinario. La cirugía citorreductora puede ser una opción terapéutica para favorecer la respuesta al tratamiento ablativo con 131I.

Abstract BACKGROUND: Struma ovarii is a highly specialized monodermic teratoma composed of thyroid tissue in more than 50%. An infrequent form of presentation is peritoneal strumosis, which consists of multiple peritoneal implants of benign mature thyroid tissue. In both situations, there is no consensus about the management of those entities. In addition, malignancy of peritoneal strumosis is controversial. CLINICAL CASE: We report a case of a 33-year-old nulligravid woman that during a sterility study was diagnosed with a right struma ovarii. Three years after treatment, it recurred as a left struma ovarii and a peritoneal strumosis (intraoperative finding). A laparoscopic ovarian cystectomy was performed in both cases, as well as the excision of all macroscopic implants in the second one. She remained in remission after 131I ablative chemotherapy (100 mCi), but a new recurrence took place four years later, requiring a cytoreductive surgery and a second 131I chemotherapy (100 mCi). She is now in complete remission. CONCLUSIONS: Due to the lack of casuistry of struma ovarii and paucity of information, especially in the case of peritoneal strumosis, decisions must be individualized on each patient and must be taken by a multidisciplinary team. Cytoreductive surgery might be an option to improve the response to ablative 131I chemotherapy.

Struma ovarii: presentación de caso y revisión de la literatura / Struma ovarii: Case presentation and literature review

Objetivo: presentar un caso de teratoma especializado del ovario y hacer una revisión de la literatura publicada en relación con la epidemiología y las características diagnósticas con énfasis en el diagnóstico histopatológico.Materiales y métodos: se presenta el caso de una paciente de 50 años de edad, con masa pélvica, que consulta a la ESE Clínica Maternidad Rafael Calvo, centro de referencia del departamento de Bolívar, institución de segundo nivel de complejidad, que atiende a pacientes de estratos socioeconómicos bajos y población rural. La ecografía y la tomografía axial computarizada muestran teratoma ovárico bilateral. Se realizó histerectomía más salpingooferectomía bilateral. El examen histopatológico del tumor derecho mostró múltiples estructuras foliculares tiroideas, con contenido coloide; se diagnostica struma ovarii. Se realizó una búsqueda de la literatura en Medline vía PubMed de 1966 a la fecha; además se buscó en Hinari, Imbiomed y Ebsco usando los términos: “Struma Ovarii”, “Ovario”, “Estruma”, “Teratoma monodérmico”, “Teratoma bilateral”, publicados en inglés o español que trataran sobre la epidemiología y el diagnóstico histopatológico.Resultados: se encontraron 450 artículos publicados, de los cuales se revisó un total de 27 relacionados con struma ovarii y teratomas bilaterales, de estos se seleccionaron 11 que correspondieron a reportes de casos y revisiones de tema.Conclusiones: el struma ovarii es una variante especializada de los teratomas ováricos, los signos y síntomas de hipertiroidismo y la aparición asociada de masa pélvica pueden sugerir el diagnóstico. El ultrasonido y la tomografía axial pueden ser útiles en el diagnóstico diferencial. Los criterios histopatológicos juegan un papel crucial en el diagnóstico definitivo.

Objective: To present a case of specialized ovarian teratoma and a review of the published literature on the epidemiology and the diagnostic characteristics of this tumor, emphasizing the histopathological diagnosis.Materials and methods: A 50 year-old female patient who was seen because a pelvic mass at the ESE Clínica Maternidad Rafael Calvo, level II referral center in the Department of Bolívar that serves patients of the rural areas and low socioeconomic levels. Ultrasound and computerized axial tomography revealed bilateral ovarian teratomas. Hysterectomy plus bilateral salpyngo-oophorectomy was performed. The histopathology of the right-sided tumor showed multiple follicular thyroid structures with colloid content, resulting in a diagnosis of Struma Ovarii. A search of the literature was conducted in Medline via Pubmend, from 1996 to this date. Additional searches were conducted in Hinari, Imbiomed, and Ebsco using the terms “Struma Ovarii”, “Ovary”, “Struma”, “Monodermal teratoma”, “Bilateral teratoma”, published in English or Spanish and dealing with the epidemiology and the histopathological diagnosis.Results: Overall, 450 published articles were found and, of those, 27 relating to struma ovarii and bilateral teratomas were reviewed. Of those, 11 case reports and reviews of the subject were selected.Conclusions: Struma ovarii is a specialized variant of ovarian teratomas, and signs and symptoms such as hyperthyroidism and the associated presence of a pelvic mass may suggest the diagnosis. Diagnostic tests include ultrasound and axial tomography, which may help with differentiation and diagnosis. Histopathological criteria play a crucial role in the final diagnosis. Histopathological criteria play a crucial role in the final diagnosis.

Estrumosis peritoneal: reporte de caso y revisión de la literatura / Peritoneal strumosis: a case report and literature review

Objetivo: se presenta un caso de estrumosis peritoneal para hacer una revisión de la literatura publicada acerca de las características histológicas y clínicas de estos tumores. Presentación del caso: paciente de 48 años de edad con historia de ooforectomía izquierda hace 34 años por tumor ovárico benigno, consulta al Hospital Universitario del Caribe, centro de referencia del departamento de Bolívar, por presentar dolor en hipocondrio izquierdo. Examen físico: masa abdominal confirmada mediante ultrasonido y tomografía computarizada abdominal. Se encontró masa retroperitoneal de 15,5 x 10,5 x 7 cm, en la laparotomía exploratoria, la cual se resecó. El análisis microscópico reveló tejido tiroideo constituido por folículos con estructura típica, lo cual indicó una estrumosis peritoneal. Materiales y métodos: se realizó una revisión bibliográfica en cinco bases de datos (Medline, Ebsco, PubMed, Science Direct y Cochrane Reviews), utilizando como encabezados de búsqueda [Título/Resumen]: peritoneal struma, peritoneal strumosis, struma ovarii. Se incluyeron 15 citas bibliográficas. Conclusiones: la estrumosis peritoneal es una lesión poco frecuente, asociada al teratoma quístico maduro del ovario, cuyo diagnóstico preoperatorio es difícil. Este es un nuevo caso publicado en la literatura mundial...

Objective: a case of peritoneal strumosis is presented for making a review of the literature published about these histological tumors and their clinical characteristics. Case presentation: a 48-year-old patient, having a history of left side oophorectomy 34 beforehand due to a benign ovarian tumor, consulted at the Caribe Teaching Hospital (a reference centre for the Bolívar department) as she had pain in the left hypochondrium. Physical exam: abdominal mass confirmed by ultrasound and abdominal computerized tomography. A 15.5 x 10.5 x 7 cm retroperitoneal mass was found during exploratory laparotomy which was removed. Microscope analysis revealed thyroid tissue consisting of follicles having typical structure, constituting a peritoneal strumosis. Materials and methods: a literature review was made of five databases (Medline, Emsco, PubMed, Science Direct and Cochrane Reviews), using search keywords [Title/Summary]: “peritoneal struma”, “peritoneal strumosis” ad “struma ovarii”; 15 bibliographical citations were included. Conclusions: peritoneal strumosis is an infrequently occurring lesion which is associated with mature cystic teratoma of the ovary, whose pre-operation diagnosis is difficult. This is a new case published in the worldwide literature...