Osteomielite maxilar associada ao COVID-19: mucormicose ou não? Uma série de casos / Maxillary osteomyelitis associated with COVID-19: mucormycosis or not? A series of cases

Aim: A series of cases have been presented involving the oral cavity focusing on the presentation, diagnosis and treatment of mucormycosis that can form a basis for successful therapy. Background: The management of severe coronavirus disease (COVID-19) in conjunction with comorbidities such as diabetes mellitus, hematological malignancies, organ transplants, and immunosuppression have led to a rise of mucormycosis which is an opportunistic infection. Cases Description: The various forms that have been enlisted till date are rhino-cerebral, rhino-orbital, gastrointestinal, cutaneous, and disseminated mucormycosis. From the dentistry and maxillofacial surgery perspective, the cases depicting extension of mucormycosis into the oral cavity have been less frequently recorded and thus, require a detailed study. The patients that reported to our private practice had non-tender swelling, draining sinuses and mobility of teeth. A similarity was observed in the clinical signs both in osteomyelitis and mucormycosis. Thus, a histopathological examination was used to establish the definitive diagnosis. Conclusion: Mucormycosis is a life threatening pathology that requires intervention by other branches to make an early diagnosis and commence the treatment. The characteristic ulceration or necrosis is often absent in the initial stage and thus, histopathological examination and radiographic assessment are required to formulate a definitive diagnosis. Early intervention is a necessity to avoid morbidity. The treatment involves surgical debridement of the necrotic infected tissue followed by systemic antifungal therapy. Mucormycosis has recently seen a spike in its prevalence, post the second-wave of coronavirus pandemic in India. It was seen commonly in patients with compromised immunity, diabetes mellitus, hematological malignancies, or on corticosteroid therapy. Mucormycosis invading the palate mostly via maxillary sinus has been less frequently described. In the post-COVID era the features associated with mucormycosis involving oral cavity, should warrant a possible differential diagnosis and managed appropriately. (AU)

Objetivo: Apresentar uma série de casos com enfâse na apresentação, diagnóstico e tratamento da mucormicose oral, assim como uma revisão sistemática que sirva como base para estabelecimento de terapias de sucesso. Introdução: A forma severa da infecção por coronavirus (COVID-19) associada a diabetes mellitus, doenças hematológicas malignas, transplante de órgãos e imunossupressão levaram a um aumento das infecções oportunistas de mucormicose. Descrição dos Casos: As diversas apresentações clínicas que foram descritas até o momento são a rinocerebral, rino-orbital, gastrointestinal, cutânea e mucormicose disseminada. No que concerne a odontologia e a cirurgia maxillofacial, os casos que apresentam extensão de mucormicose para cavidade oral tem sido menos reportados e assim requerem mais estudos. Os pacientes que compareceram a nossa clínica apresentavam aumento de volume endurecido, drenagem de fluidos dos seios maxilares e mobilidade dentária. Clinicamente tanto a osteomielite quanto a mucormicose apresentaram-se de forma semelhante. Assim, análise histopatológica foi utilizada para estabelecimento do diagnóstico definitivo. Conclusão: A mucormicose é uma patologia grave que requer intervenção precoce para estabelecimento do tratamento. A ulceração e necrose características usualmente estão ausentes nos estágios iniciais da lesão, assim análise histopatológica e radiográfica são necessárias para o diagnóstico final. Intervenção precoce é necessária para diminuir a morbidade. O tratamento envolve o debridamento cirúrgico da área necrosada seguida de terapia antifúngica sistêmica. Recentemente, houve um aumento nos casos de mucormicose, após a Segunda onda da pandemia de COVID-19 na índia. Os casos acometiam principalmente pacientes imunocomprometidos, com diabetes mellitus, doenças hematológicas malignas e em uso de corticosteróides. A mucormicose invadindo o palato pelos seios maxilares foi raramente descrita. Na era pós-COVID a mucormicose envolvendo a cavidade oral deve entrar no painel de diagnósticos diferenciais para que o tratamento adequado possa ser instituído precocemente.(AU)

Maxilectomia em paciente diabética tipo II, diagnosticada com Mucormicose rinomaxilar, com posterior reabilitação protética: relato de caso / Maxillectomy in a type II diabetic patient, diagnosed with rhinomaxillary mucormycosis, with subsequent prosthetic rehabilitation: case report / Maxilectomía en paciente diabética tipo II diagnosticada de mucormicosis rinomaxilar, con posterior rehabilitación protésica: reporte de caso

A mucormicose é uma infecção fúngica angioinvasiva que afeta uma ampla faixa etária, geralmente imunodeprimidos, sem predileção por gênero ou raça e com alta taxa de mortalidade. Essa infecção inicia se no nariz, devido à inalação dos esporos, podendo-se espalhar pelos seios paranasais, órbita e estruturas intracranianas. As características clínicas incluem parestesia perinasal, celulite periorbitária, rinorréia, obstrução nasal, epistaxe e diminuição de peso. O tratamento efetivo dessa comorbidade compoe uma combinação de manejo clínico e medicamentoso, conjuntamente com desbridamento cirúrgico radical do tecido infectado e/ou necrótico. O caso clínico descrito nesse trabalho refere-se a uma paciente diagnosticada com Mucormicose rino maxilar e diabetes do tipo II, a qual foi submetida a procedimento cirúrgico de hemimaxilectomia do lado esquerdo com posterior reabilitação protética para selamento de comunicação buco-naso-sino-etmoidal... (AU)

Mucormycosis is an angioinvasive fungal infection that affects a wide age group, usually immunocompromised, with no gender or race predilection, and with a high mortality rate. This infection starts in the nose, due to the inhalation of spores, and can spread through the paranasal sinuses, orbit and intracranial structures. Clinical features include perinasal paresthesia, periorbital cellulitis, rhinorrhea, nasal obstruction, epistaxis and weight loss. Effective treatment of this comorbidity comprises a combination of clinical and drug management, together with radical surgical debridement of infected and/or necrotic tissue. The clinical case described in this work refers to a patient diagnosed with Mucormycosis Rhinomaxilla and Type II diabetes, who underwent a surgical procedure of left hemimaxillectomy with subsequent prosthetic rehabilitation for sealing of the bucco nasal-sino-ethmoidal communication... (AU)

La mucormicosis es una micosis angioinvasiva que afecta a un amplio grupo de edad, habitualmente inmunodeprimidos, sin predilección de género ni raza, y con una alta tasa de mortalidad. Esta infección comienza en la nariz, debido a la inhalación de esporas, y puede extenderse a través de los senos paranasales, la órbita y las estructuras intracraneales. Las características clínicas incluyen parestesia perinasal, celulitis periorbitaria, rinorrea, obstrucción nasal, epistaxis y pérdida de peso. El tratamiento eficaz de esta comorbilidad comprende una combinación de manejo clínico y farmacológico, junto con un desbridamiento quirúrgico radical del tejido infectado y / o necrótico. El caso clínico descrito en este trabajo se refiere a una paciente diagnosticada de Mucormicosis Rinomaxilar y diabetes Tipo II, que fue sometida a un procedimiento quirúrgico de hemimaxilectomía izquierda con posterior rehabilitación protésica para sellar la comunicación buco-nasal-sino-etmoidal... (AU)

Refractory rhino-orbito-cerebral mucormycosis treated with intraconal amphotericin B / Mucormicose rino-orbito-cerebral refratária tratada com anfotericina B intraconal

ABSTRACT We report the case of a 46-year-old diabetic man receiving treatment for rhino-orbital-cerebral mucormycosis with liposomal amphotericin B and surgical debridement. The patient's condition worsened clinically, accompanied by the loss of ocular motility and a visual acuity of absence of light perception. Radiological extension of the infection was evidenced, with invasion of the cavernous sinus. Based on ophthalmological findings, exenteration (a potentially disfiguring procedure) was indicated, but we opted for wide surgical debridement and administration of amphotericin B via intraconal catheter. Clinical improvement and resolution of inflammation occurred after 2 weeks of treatment. Thus, rhino-orbital-cerebral mucormycosis was effectively controlled through intraconal administration of amphotericin B, while avoiding exenteration. The intervention should be considered as an adjuvant treatment in selected rhino-orbital-cerebral mucormycosis cases before attempting exenteration.

RESUMO Os autores relatam o caso de um homem diabético de 46 anos de idade em tratamento para mucormicose rino-orbital-cerebral com anfotericina B lipossomal e desbridamento cirúrgico. Piora clínica foi observada, com acometimento de motilidade ocular e acuidade visual de ausência de percepção luminosa, sendo evidenciada extensão radiológica da infecção, com invasão do seio cavernoso. Com base nos achados oftalmológicos, uma exenteração, procedimento potencialmente desfigurante, foi indicada, mas optamos por realizar amplo desbridamento cirúrgico e administração intraconal de anfotericina B por cateter. Melhora clínica e resolução da inflamação ocorreram após duas semanas de tratamento. Dessa forma, a mucormicose rino-orbital-cerebral foi efetivamente controlada com a administração intraconal de anfotericina B, evitando a exenteração. A intervenção deve ser considerada como um tratamento adjuvante em casos selecionados de mucormicose rino-orbital-cerebral antes que a exenteração seja realizada.

Micosis invasivas agudas: presentaciones atípicas / Acute invasive mycosis: atypical presentations / Micose invasiva aguda: apresentações atípicas

INTRODUCCIÓN: Las micosis invasivas agudas son infecciones rápidamente progresivas con una alta tasa de morbimortalidad. Se presentan principalmente en pacientes neutropénicos. La neutropenia puede clasificarse en cuantitativa (en neoplasias hematológicas, SIDA, inmunodepresión secundaria a transplantes) o cualitativa (en diabéticos mal controlados). Existen dos formas de presentación: Rinosinusal y extrasinusal. En esta última se describen tres subtipos: Rinoorbitaria (mayor frecuencia), rinocerebral y de partes blandas cervicofaciales. OBJETIVO: Describir dos casos clínicos de pacientes con presentaciones atípicas en las micosis invasivas agudas.

INTRODUCTION: Acute invasive mycosis can be a rapidly progressing infection that exhibits high rates of morbidity and mortality. Most commonly occurs in individuals with hematologic malignancies, particularly in patients who have received bone marrow transplantation. Other compromised patient populations at risk are those on chronic steroids, poorly controlled diabetics, patients with AIDS, and those undergoing chemoradiation therapy. Presentation forms can be rinosinusal and extrasinusal, this last one divided into: Rhinorbital, rhinocerebral and soft tissue affectation. OBJECTIVE: Describe two clinical cases of atypical presentation of acute invasive mycosis.

INTRODUÇÃO: Infecções fúngicas invasivas agudas são rapidamente progressivas, com alta taxa de morbidade e mortalidade. Eles ocorrem principalmente em pacientes neutropênicos. A neutropenia pode ser classificada como quantitativa (em neoplasias hematológicas, AIDS, imunossupressão secundária a transplantes) ou qualitativa (em diabéticos pouco controlados). Existem duas formas de apresentação: Rinossinusal e extrasinusal. Neste último, são descritos três subtipos: rino-orbitário (maior freqüência), tecido mole cervicofacial e rinocerebral. OBJETIVO: Descrever dois casos clínicos de pacientes com apresentações atípicas em micoses invasivas agudas e realizar uma revisão bibliográfica da referida patologia.

Cavernous sinus syndrome due to rhino-orbital-cerebral mucormycosis / Síndrome do seio cavernoso secundária a mucormicose rino-orbitocerebral

The present report describes the case of a 43-year-old diabetic patient with facial pain, protruding eyes, nasal congestion and decreased right vision (involvement of the ipsilateral cranial nerves III, IV and V). Computed tomography showed diffuse sinusitis at right, cribriform plate erosion and presence of a hypodense collection in the frontal lobe with peripheral enhancement. Magnetic resonance imaging confirmed the presence of a cerebral abscess. Samples were collected from the lesion, confirming hyphae compatible with mucormycosis.

Neste estudo relata-se um caso de paciente do sexo masculino, 43 anos de idade, diabético, apresentando dor facial, protrusão ocular, congestão nasal e redução visual à direita (acometimento do III, IV e V nervos cranianos ipsilaterais). A tomografia computadorizada mostrou sinusopatia difusa à direita, erosões da lâmina crivosa e coleção hipodensa no lobo frontal, com realce periférico. A ressonância magnética confirmou abscesso cerebral. Foram coletadas amostras da lesão, confirmando-se hifas compatíveis com mucormicose.

Mucormycosis and chromoblastomycosis occurring in a patient with leprosy type 2 reaction under prolonged corticosteroid and thalidomide therapy / Mucormicose e cromoblastomicose em um paciente com reação hansênica tipo II sob terapia prolongada com corticosteróide e talidomida

Mucormycosis is an uncommon fungal infection caused by Mucorales. It frequently occurs in patients with neutropenia, diabetes, malignancy and on corticoid therapy. However, it is rare in patients with AIDS. Clinical disease can be manifested in several forms. The case reported illustrates the rare occurrence of chromoblastomycosis and mucormycosis in an immunosuppressed patient with multibacillary leprosy, under prolonged corticosteroid and thalidomide therapy to control leprosy type 2 reaction. Neutrophil dysfunction, thalidomide therapy and work activities are some of the risk factors in this case. Chromoblastomycosis was treated by surgical excision and mucormycosis with amphotericin B. Although the prognosis of mucormycosis is generally poor, in the reported case the patient recovered successfully. This case should alert dermatologists to possible opportunistic infections in immunosuppressed patients.

Mucormicose é uma infecção fúngica incomum causada por Mucorales. Ocorre frequentemente em pacientes com neutropenia, diabetes, corticoterapia e condições malignas. Porém, é rara em pacientes com AIDS. A doença pode apresentar-se em diferentes formas. Este caso ilustra a rara ocorrência de mucormicose e cromoblastomicose em um paciente com hanseníase multibacilar, que estava sendo tratado com prednisona e talidomida devido a eritema nodoso (reação hansênica tipo II). Disfunção de neutrófilos, uso de talidomida e atividades profissionais são alguns fatores de risco neste caso. A cromoblastomicose foi tratada por excisão cirúrgica e a mucormicose com anfotericina B. Embora o prognóstico da mucormicose seja ruim, neste caso o tratamento foi bem sucedido. Este caso alerta dermatologistas para a possibilidade de infecções oportunistas em pacientes imunossuprimidos.

Mucormicose:infecção oportunística grave em paciente imussuprimido.Relato de caso.

1. Mucormicose (zigomicose) é micose oportunística causada por fungos da ordem Mucorales, gêneros Rhizopus spp., Mucor spp., Rhizomucor spp. e Absidia spp., entre outros. 2. Mucormicose é enfermidade mais incidente em diabéticos em cetoacidose, pacientes com doenças linfoproliferativas, pós-transplantados e naqueles sob corticoterapia prolongada. 3. O subtipo clínico rinocerebral é o mais frequente e manifesta-se, em geral, por edema e dor periorbital, necrose cutâneo-mucosa e rápida evolução para comprometimento do sistema nervoso central. 4. O diagnóstico precoce é fundamental para que as chances de sobrevida sejam maiores. 5. Terapia antifúngica com anfotericina B, desbridamento cirúrgico precoce e reversão dos predisponentes sistêmicos são as condutas recomendadas.

Capítulo 7 - Zigomicose / Chapter 7 - Zygomycosis

A zigomicose (mucormicose) é uma infecção rara, mas altamente invasiva, causada por fungos da ordem Mucorales (gêneros Rhizopus, Mucor, Rhizomucor, Absidia, Apophysomyces, Saksenaea, Cunninghamella, Cokeromyces e Syncephalastrum). Esse tipo de infecção é usualmente associado a doenças hematológicas, cetoacidose diabética e transplante de órgãos. A apresentação clínica mais frequente é a mucormicose rinocerebral, com ou sem envolvimento pulmonar. A zigomicose pulmonar ocorre mais frequentemente em pacientes com neutropenia profunda e prolongada e pode se apresentar como infiltrado lobar ou segmentar, nódulos isolados, lesões cavitárias, hemorragia ou infarto. As manifestações clínicas e radiológicas são na maioria dos casos indistinguíveis daquelas associadas com aspergilose invasiva. Este artigo descreve as características gerais da zigomicose pulmonar, com ênfase no diagnóstico laboratorial, e ilustra a morfologia de algumas lesões.

Zygomycosis (mucormycosis) is a rare but highly invasive infection caused by fungi belonging to the order Mucorales, which includes the genera Rhizopus, Mucor, Rhizomucor, Absidia, Apophysomyces, Saksenaea, Cunninghamella, Cokeromyces and Syncephalastrum. This type of infection is usually associated with hematologic diseases, diabetic ketoacidosis and organ transplantation. The most common form of presentation is rhinocerebral mucormycosis, with or without pulmonary involvement. Pulmonary zygomycosis is more common in patients with profound, prolonged neutropenia and can present as segmental or lobar infiltrates, isolated nodules, cavitary lesions, hemorrhage or infarction. The clinical and radiological manifestations are often indistinguishable from those associated with invasive aspergillosis. This article describes the general characteristics of pulmonary zygomycosis, emphasizing laboratory diagnosis, and illustrates the morphology of some lesions.

Mucormicose rino-órbito-cerebral associada com trombose do seio cavernoso: relato de caso / Rhino-orbitocerebral mucormycosis associated with cavernous sinus thrombosis: case report

Introdução: A Mucormicose é uma infecção oportunista rara causada por fungos da ordem dos Mucorales, sendo o Rhizopus o gênero mais comum (70% dos casos). Esta é uma infecção fúngica invasiva aguda que pode apresentar-se na forma disseminada, cutânea, pulmonar, gastrointestinal e rino-órbito-cerebral (forma mais comum). Nesta última, as queixas mais comuns são de rinorréia unilateral, febre e cefaléia. Quando há envolvimento orbitário as queixas podem ser de quemose, diplopia e diminuição da acuidade visual. A infecção pode disseminar-se para o Sistema Nervoso Central através do ápice orbitário, da placa cribiforme ou causar trombose em artérias que irrigam o Sistema Nervoso Central. A Mucormicose é uma emergência médica e o tratamento consiste na cirurgia para debridamento agressivo e no uso de antifúngicos sistêmicos. Mesmo com a terapêutica adequada à taxa de mortalidade chega a até 40% dos casos. Uma possível complicação intracraniana da Mucormicose é a Trombose de Seio Cavernoso que é uma infecção rara e com alta taxa de mortalidade. Na Trombose de Seio Cavernoso as queixas iniciais são de cefaléia, dor retro-orbital, edema periorbitário, proptose, diplopia e diminuição da acuidade visual. Relato do Caso: Nós relatamos o caso de uma paciente com 43 anos de idade com antecedentes de diabetes mellitus e uso drogas imunossupressoras para transplante renal, que desenvolveu quadro de Rinossinusite Bacteriana Aguda e Rinossinusite Fúngica Invasiva Aguda associada à Trombose de Seio Cavernoso.

Introduction: Mucormycosis is a rare opportunistic infection caused by Mucorales fungi, and the Rhizopus is the most common one (70% of the cases). It is an acute invasive fungal disease whose form is disseminated, cutaneous, pulmonary, gastrointestinal and rhino-orbitocerebral. The latter is the most common form and its symptoms comprise of unilateral sinusitis, fever and headache. Once established in the orbit the symptoms can be chemosis, diplopia and reduced vision. The infection can spread to the brain via the orbital apex, orbital arteries or via the cribriform plate. Mucormycosis is a medical emergency and the treatment consists of a surgery to an aggressive debridement and in the use of antifungal therapy. Despite the appropriate management, the mortality rate can reach 40% of the cases. One possible intracranial complication of Mucormycosis is the Cavernous Sinus Thrombosis which is a rare and fatal infective disease. The initial symptoms of Cavernous Sinus Thrombosis are headache, retro-orbital pain, periorbital edema, proptosis, diplopia and reduced vision. Case Report: We describe the case of 43-year-old woman with medical history of diabetes mellitus and use of immunosuppressant drugs after kidney transplantation. The patient developed Acute Bacterial Sinusitis and Rhino-orbitocerebral Mucormycosis associated with Cavernous Sinus Thrombosis.

Mucormicose: estudo clínico / Mucormycosis: clinical study

A mucormicose é uma infecção fúngica oportunista, habitualmente fulminante, que acomete, principalmente, imunodeprimidos. Pode apresentar-se sob as formas rinocerebral, pulmonar, gastrintestinal, cerebral, cutânea, subcutânea e disseminada. O diagnóstico é estabelecido a partir da biopsia de tecido com envio de material para cultura de fungos, podendo-se usar exames de imagem para quantificar a área acometida. O tratamento é cirúrgico, devendo ser associado à anfotericina B.

Murcomicosis is a fungal opportunistic infection that is usually fatal, which attacks, essentially, immunodeficient people. It usually presents itself in: rinocerebral, pulmonary, gastrointestinal, cerebral, cutaneous, subcutaneous and disseminated forms. The diagnosis is established by tissue biopsy after fungal culture, and image exams. Can be used to calculate the surgical treatment should be associated with anfotericin B.

Mucormicose em paciente com diabetes mellitus: evolução grave de sinusopatia para acometimento cerebral por provável lesão arterial extensa / Mucormycosis in a diabetic patient: severe evolution from synuspath to cerebral involvemement likely due to extensive arterial lesion

A mucormicose é causada por fungos da classe dos zigomicetos e acomete especialmente pacientes imunossuprimidos ou diabéticos em presença de cetoacidose. O marco patológico das zigomicoses é a invasão direta dos vasos pelas hifas, causando trombose e infarto hemorrágico dos tecidos, com intensa resposta inflamatória polimorfonuclear. Descreve-se aqui o caso clínico de um paciente idoso, diabético com controle inadequado, portador da forma rinocerebral da mucormicose. Apresentou evolução desfavorável, com oftalmoplegia à esquerda, isquemia cerebral grave, com repercussões funcionais significativas, perda da consciência e paralisia do dimidio direito e óbito.

The mucormycosis is caused by fungy of the class of Zygomycetos, especially attacking patient imunossupressed or diabetics in cetoacidose. The case here described corresponds to an elderly patient, diabetic, with inadequeted control, carrier of the rhinocerebral form of the mucormycosis. This case presented unfavorable evolution, with left ophtalmoplegy, suggesting lesion of cranial nerves and invasion of the base of the cranium. The lesion extended probably to the cerebral arteries, imposing serious cerebral ischemia, with significant functional repercussions, loss of the conscience, paralysis of the right side of the body and death.