Submaxilitis aguda bilateral asociada con listeriosis en un paciente inmunodeprimido / Acute bilateral submaxillitis associated to listeriosis in immunosuppressed patient

ABSTRACT

Acute bilateral submaxillitis is a rare event, except when it is caused by sialolithiasis. It has been described secondary to allergic, infectious, suppurative or viral processes, autoimmune such as Sjögren's syndrome, drugs such as thiopurines, nitrofurantoin, phenylbutazone, captopril, and after upper airway procedures such as upper endoscopy, orotracheal intubation bronchoscopy and ERCP (endoscopic retrograde cholangiopancreatography for choledocholithiasis). Treatment with tumour necrosis factor-alpha (TNF-alpha) antagonist drugs is associated with an increased risk of reactivation of intracellular bacterial infections, so that listeriosis has been described in pathologies that require such treatment, such as rheumatic, dermatological and intestinal diseases, which present other comorbidities or are immunocompromised. Listeriosis mainly causes bacteremia and meningitis, when symptomatic, and infects immunosuppressed persons, where it has a lethality despite 30% antibiotherapy. We present the clinical case of a male immunosuppressed patient, secondary to a treatment with azathioprine and prednisone followed by adalimumab, for indeterminate inflammatory bowel disease, superinfected by CMV, who after eating meat contaminated by Listeria monocytogenes, suffered a picture of listeriosis bacteremia, which improved with antibiotic treatment, followed by a transient acute bilateral submaxillitis, which subsided with symptomatic treatment (oral hydration). It is the only case described in the literature, in which an immunosuppressed patient treated with adalimumab, suffers from acute bilateral submaxillitis in the context of listeriosis, caused by the mumps virus.

RESUMEN

La submaxilitis aguda bilateral es un evento raro, salvo cuando está causada por sialolitiasis. Se la ha descrito secundaria a procesos alérgicos, infecciosos, supurativos, virales o autoinmunes como el síndrome de Sjögren; a la administración de fármacos como tiopurinas, nitrofurantoina, fenilbutazona, captopril, y tras procedimientos sobre la vía aérea superior, como endoscopia digestiva alta, broncoscopia, intubación orotraqueal y colangiopancreatografía retrógrada endoscópica por coledocolitiasis (CPRE). El tratamiento con fármacos antagonistas del factor de necrosis tumoral alfa (TNF-alfa) se asocia con riesgo acentuado de reactivación de infecciones bacterianas intracelulares, de forma que se ha descrito la listeriosis en afecciones que requieren dicho tratamiento, como enfermedades reumáticas, dermatológicas y del intestino en sujetos que presentaban otras comorbilidades o estaban inmunocomprometidos. La listeriosis provoca bacteriemia y meningitis predominantemente, cuando es sintomática, e infecta a los sujetos inmunodeprimidos, en los que, a pesar de la antibioticoterapia, tiene una letalidad del 30%. Se presenta el caso clínico de un paciente varón, inmunodeprimido, secundario a tratamiento por azatioprina y prednisona seguido de adalimumab, por enfermedad inflamatoria intestinal indeterminada, sobreinfectada por citomegalovirus, que tras la ingesta de carne contaminada por Listeria monocytogenes, sufrió un cuadro de bacteriemia por listeriosis que mejoró con tratamiento con antibióticos, seguido de submaxilitis aguda bilateral transitoria, que cedió con tratamiento sintomático (hidratación oral). Es el único caso descrito en la literatura en el que un paciente inmunodeprimido tratado con adalimumab presenta submaxilitis aguda bilateral en el contexto de la listeriosis, provocada por el virus de la parotiditis.