Validation of the Adolescent Pediatric Pain Tool for the Multidimensional Measurement of Pain in Children and Adolescents Diagnosed with Osteogenesis Imperfecta.

Background: The Adolescent Pediatric Pain Tool (APPT) is a self-reported, multidimensional assessment of pain location, intensity, and quality in children and adolescents. Yet, it has not been validated for use in children and adolescents with osteogenesis imperfecta (OI). Aims: This study aimed to validate and evaluate the feasibility of the APPT for pain assessment in children and adolescents with OI. Methods: A prospective observational study was conducted at a university-affiliated pediatric hospital in Canada. Thirty-three children and adolescents with OI participated by completing the APPT pre-bisphosphonate intravenous infusion and 1 week post-bisphosphonate intravenous infusion. Main outcomes were internal consistency, convergent and discriminative validity, and feasibility. Results: The Kuder-Richardson test of internal consistency was 0.863, 0.661, and 0.729 for the Sensory, Affective, and Evaluative subscales, respectively. For the entire pain quality scale, the Cronbach's alpha was 0.835. Regarding convergent validity, a moderate correlation was observed between the ratings on the pain intensity scale and the Faces Pain Scale-Revised (Spearman's rho = 0.711). Patients for whom pain was a problem reported higher pain intensity (Mann Whitney U = 41.50, P = 0.032) and more pain quality descriptors (Mann Whitney U = 45.50, P = 0.020) and painful body areas (Mann-Whitney U = 25.50, P = 0.001) than those for whom it was not (Mann-Whitney U, P < 0.05). In terms of feasibility, completing the tool may require a considerable time commitment and assistance from a clinician or parent, especially if the patient is experiencing pain and provides detailed pain location and quality information by completing the APPT. Conclusions: This study suggests that the APPT is valid for the multidimensional assessment of pain in children and adolescents with OI, but feasibility needs to be enhanced.

Contexte: L'outil d'évaluation de la douleur des adolescents en pédiatrie (APPT) est une évaluation multidimensionnelle auto-déclarée de l'emplacement, de l'intensité et de la qualité de la douleur chez les enfants et les adolescents. Toutefois, l'utilisation de cet outil auprès des enfants et des adolescents souffrant d'ostéogénèse imparfaite n'a pas encore été validée.But: Cette étude avait pour but de valider et d'évaluer la faisabilité de l'APPT pour l'évaluation de la douleur dans cette population.Méthodes: Une étude observationnelle prospective a été menée dans un centre hospitalier universitaire à vocation pédiatrique au Canada. Trente-trois enfants et adolescents atteints d'ostéogénèse imparfaite ont participé à cette étude en répondant à l'APPT avant l'infusion intraveineuse de bisphosphonate et une semaine après celle-ci. Les principaux résultats étaient la cohérence interne, la validation convergente et discriminante, et la faisabilité.Résultats: Le résultat du test de Kuder-Richardson pour mesurer la cohérence interne était de 0,863 pour le sensoriel, 0,661 pour l'affectif et 0,729 pour les sous-échelles d'évaluation. Pour l'échelle de qualité de la douleur au complet, l'indice alpha de Cronbach était de 0,835. En ce qui concerne la validation convergente, une corrélation modérée a été observée entre les scores obtenus à l'échelle d'intensité de la douleur et le FPS-R (Rho de Spearman= 0,711). Les patients pour lesquels la douleur était problématique ont fait état d'une intensité de la douleur plus élevée, ont eu recours à un plus grand nombre de descripteurs de la qualité de la douleur et ont identifié davantage de parties du corps douloureuses que ceux pour lesquels la douleur n'était pas problématique (Mann-Whitney U, p < 0,05). En ce qui concerne la faisabilité, le temps requis pour répondre au questionnaire peut être considérable et l'aide d'un clinicien ou d'un parent peut être nécessaire, particulièrement si le patient ressent de la douleur et donne de l'information détaillée sur la localisation et la qualité de la douleur en répondant à l'APPT.Conclusions: Selon cette étude, l'APPT est valide pour l'évaluation multidimensionnelle de la douleur chez les enfants et les adolescens souffrant d'oastéogénèse imparfaite, mais sa faisabilité doit être améliorée.

Pain and quality of life of children and adolescents with osteogenesis imperfecta over a bisphosphonate treatment cycle.

The objective was to describe the pain and quality of life among children and adolescents with any osteogenesis imperfecta (OI) type over one intravenous bisphosphonate treatment cycle from a child and parental perspective. A prospective, observational study was conducted, where children and adolescents evaluated their pain intensity, location, and quality, as well as quality of life before, 1 week after treatment, and 6 months later. Quality of life was also evaluated from the parental perspective at the same three time points. Thirty-three child/parent dyads participated. The results showed that pain intensity on the 0-10 self-report scale after the Zoledronate infusion (median = 0, range = 0-6) was not different from pre (median = 2, range = 0-10) and 6-months post-scores (median = 2, range = 0-8) (p = 0.170). Children and adolescents with OI reported experiencing pain mainly in the ankles and the anterior and posterior shoulders. They selected evaluative pain descriptors such as uncomfortable (n = 16, 48%) and annoying (n = 13, 39%). Children and adolescents' functioning and quality of life did not change significantly across the bisphosphonate treatment cycle (p = 0.326), parents perceived an improvement immediately after the treatment compared to before (p = 0.016). CONCLUSION: Children and adolescents with OI experience mild, yet complex pain localized across several body areas. There is little fluctuation in the pain intensity and functioning of children with OI undergoing bisphosphonate treatment. What is Known: • Acute and chronic musculoskeletal pain remains a major issue in OI. • Pain has a negative impact on quality of life. What is New: • New and unpublished methods and findings describing the pain and quality of life of children and adolescents with OI over one intravenous bisphosphonate treatment cycle from a child- and parental-proxy perspective. • Children and adolescents with OI experience pain intensity that is mild, yet complex in quality and localized across several body areas.