[Infrequent clinical manifestations in a patient with eosinophilic granuloma]. / Manifestaciones clínicas infrecuentes en un paciente con granuloma eosinófilo.

We report the case of a 54 year old male with diabetes insipidus and diabetes mellitus who developed, twenty years later, signs of hypogonadotropic hypogonadism, secondary adrenal insufficiency and primary hypothyroidism with positive serum antithyroglobulin antibodies. At that time, an osteolytic lesion on the left temporal bone was localized by radiologic studies. A bone biopsy confirmed the diagnosis of eosinophilic granuloma. Laboratory tests also showed anemia, hypergammaglobulinemia and accelerated eritrosedimentation rate which constitute atypical manifestations of this rare disease in adults. The probable etiopathogenic mechanisms are discussed: while some authors have described an autoimmune primary defect, others have suggested a primary viral infection as the cause of Hand-Schuller-Christian disease. The association of direct and indirect evidence of immunologic alterations in our patient is suggestive of an autoimmune origin.

Manifestaciones clínicas infrecuentes en un paciente con granuloma eosinófilo. / [Infrequent clinical manifestations in a patient with eosinophilic granuloma]

We report the case of a 54 year old male with diabetes insipidus and diabetes mellitus who developed, twenty years later, signs of hypogonadotropic hypogonadism, secondary adrenal insufficiency and primary hypothyroidism with positive serum antithyroglobulin antibodies. At that time, an osteolytic lesion on the left temporal bone was localized by radiologic studies. A bone biopsy confirmed the diagnosis of eosinophilic granuloma. Laboratory tests also showed anemia, hypergammaglobulinemia and accelerated eritrosedimentation rate which constitute atypical manifestations of this rare disease in adults. The probable etiopathogenic mechanisms are discussed: while some authors have described an autoimmune primary defect, others have suggested a primary viral infection as the cause of Hand-Schuller-Christian disease. The association of direct and indirect evidence of immunologic alterations in our patient is suggestive of an autoimmune origin.

Manifestaciones clinicas infrecuentes en un paciente con granuloma eosinofilo / Unfrequent clinical manifestations in a patient with an eosinophilic granuloma

Se presenta el caso de un paciente de 54 años de edad, con antecedentes de diabetes insípida y diabetes mellitus de 20 años de evolución, en quien se diagnosticó un granuloma eosinófilo por medio de la biopsia de una lesión osteolítica en el hueso temporal izquierdo. Simultáneamente, se detectó la existencia de hipogonadismo hipogonadotropo, insuficiencia corticotropa e hipotiroidismo primario con anticuerpos antitiroglobulina positivos. El estudio del paciente evidenció además anemia, hipergammaglobulinemia y eritrosedimentación acelerada, manifestaciones humorales infrecuentes en el granuloma eosinófilo, enfermedad por cierto rara en el adulto. Se analizan las características clínicas, endocrinas y radiológicas que presenta este caso y los probables mecanismos patogénicos que podrían estar involucrados. La posibilidad de una alteración del sistema inmune como base de los trastornos observados es sugerida por múltiples evidencias directas e intdirectas (AU)

Manifestaciones clinicas infrecuentes en un paciente con granuloma eosinofilo / Unfrequent clinical manifestations in a patient with an eosinophilic granuloma

Se presenta el caso de un paciente de 54 años de edad, con antecedentes de diabetes insípida y diabetes mellitus de 20 años de evolución, en quien se diagnosticó un granuloma eosinófilo por medio de la biopsia de una lesión osteolítica en el hueso temporal izquierdo. Simultáneamente, se detectó la existencia de hipogonadismo hipogonadotropo, insuficiencia corticotropa e hipotiroidismo primario con anticuerpos antitiroglobulina positivos. El estudio del paciente evidenció además anemia, hipergammaglobulinemia y eritrosedimentación acelerada, manifestaciones humorales infrecuentes en el granuloma eosinófilo, enfermedad por cierto rara en el adulto. Se analizan las características clínicas, endocrinas y radiológicas que presenta este caso y los probables mecanismos patogénicos que podrían estar involucrados. La posibilidad de una alteración del sistema inmune como base de los trastornos observados es sugerida por múltiples evidencias directas e intdirectas