Investigation of Chagas disease within the same family: case study / Investigação da doença de Chagas em um mesmo núcleo familiar: estudo de caso

ABSTRACT Chagas disease (CD) is a neglected endemic disease. Its classic form of transmission occurs through hematophagous triatomine insects. Its classic form of transmission occurs through hematophagous triatomine insects. There are cases of the disease in non-endemic regions that occur through alternative transmissions, as this possibility also exists. The aim of this study was to report a case among members of a same family (born and resident in Taquarituba, São Paulo, Brazil) diagnosed with CD. The family matriarch lived in a mud house in the countryside and reported contact with the triatomine during childhood. Two grown-up children are also seroreactive; both reported not having contact with the insect as children. Medical record analyzes and new laboratory tests were performed. Clinical history and recent tests have confirmed positivity for CD in the matriarch and her grown-up children. Parasitological techniques have shown negative results, evidencing that they are in the chronic form of the disease. Congenital transmission may have occurred between them, as well as the possibility of vector transmission by secondary species cannot be ruled out, since the patients come from a municipality considered endemic for CD in the past.

RESUMEN La enfermedadde Chagas (EC) es una infección endémica que ha sido descuidada. Su forma clásica de transmisión ocurre mediante insectos triatominos hematófagos. Hay casos de la enfermedad en regiones no endémicas que ocurrieron por vías alternativas de transmisión, puesto que también hay esa posibilidad. El objetivo de este estudio fue reportar un caso de miembros de una misma familia diagnosticados con EC. La matriarca de la familia vivía en una casa hecha de barro en la zona ruraly reportó contacto con el triatomino en su infancia. Dos hijosson también sero-reactivos, pero no reportaron contacto con el insecto cuando eran ninos. Se hicieron análisis de historial médico y nuevaspruebas de laboratorio. El histórico clínico y laspruebas recientes confirmaran la positividad para EC, tanto en la madre como en los hijos. Las técnicasparasitológicas demostraron resultados negativos, comprobando la forma crónica de la enfermedad. Transmisión congénitapuede haber ocurrido entre ellos, así como no se puede descartar la posibilidad de ocurrencia de transmisión vectorial por especies secundarias, ya que los pacientes proceden de un municipio que fue considerado endémico para EC en el pasado.

RESUMO A doença de Chagas (DC) é uma enfermidade endêmica negligenciada. Sua forma clássica de transmissão ocorre por meio de insetos triatomíneos hematófagos. Há casos da doença em regiões não endêmicas ocorridos por transmissões alternativas, uma vez que também existe essa possibilidade. O objetivo deste estudo foi relatar um caso de membros da mesma família (natural e residente em Taquarituba, São Paulo, Brasil) diagnosticados com DC. A matriarca da família morava em uma casa de barro na zona rural e relatou contato com o triatomíneo na infância. Dois filhos também são sororreagentes; ambos relataram não terem tido contato com o inseto quando crianças. Análises de prontuário e novos testes laboratoriais foram feitos. O histórico clínico e os recentes exames confirmaram a positividade para DC, tanto na mãe quanto nos filhos. As técnicas parasitológicas demonstraram resultados negativos, constatando forma crônica da doença. Transmissão congênita pode ter ocorrido entre eles, assim como também não se pode descartar a possibilidade de ocorrência de transmissão vetorial por espécies secundárias, visto que os pacientes são oriundos de um município considerado endêmico para DC no passado.

Doença de Chagas congênita com manifestações pleomórficas: relato de caso / Congenital Chagas disease in adolescent with pleomorphic manifestations: case report

JUSTIFICATIVA E OBJETIVOS: A doença de Chagas é uma infecção parasitária, endêmica, em várias regiões do Brasil. Nas últimas décadas, a via de transmissão predominante foi modificada de vetorial para congênita, devido ao êxodo rural e aos métodos mais eficazes de combate aos vetores. Alguns pacientes jovens apresentam manifestações crônicas e intensas, consequentes da transmissão congênita. O objetivo deste estudo foi relatar um caso de uma paciente com doença de Chagas de transmissão vertical com manifestações variadas da doença. Ressalta-se a importância de se conhecer diversas formas de transmissão e, ademais, enfatiza-se a importância de realizar adequado pré-natal em áreas endêmicas para possível diagnóstico, tratamento precoce e acompanhamento clínico. RELATO DO CASO: Paciente do sexo feminino, 20 anos, solteira, apresentando há 8 meses dispneia aos mínimos esforços, precordialgia, epigastralgia e tosse seca, evoluindo com disfagia, confirmando-se o diagnóstico de insuficiência cardíaca com exames complementares. A investigação prosseguiu com provas sorológicas, eletrocardiograma, radiografia do coração e vasos da base (RCVB), Ecodopplercardiograma, confirmando-se: IgG positivo para Chagas em dois testes sorológicos (hemaglutinação indireta e imunofluorescência para T. Cruzi), alterações eletrocardiográficas difusas, megaesôfago grau II, cardiomegalia grau III. Foi realizado tratamento etiológico com benzonidazol (Rochagan®) para doença de Chagas crônica de início recente. Apesar da dificuldade na obtenção dos exames complementares,objetivando maior acurácia no diagnóstico e melhor acompanhamento do tratamento, concluiu-se que era um caso de doença de Chagas congênita, uma vez que a história familiar era positiva e a paciente não teve contato com triatomídeos (morou sempre na área urbana) e a transmissão vetorial está diminuindo devido às campanhas de erradicação dos vetores...

BACKGROUND AND OBJECTIVES: Chagas disease is a parasitic infection, endemic in several regions of Brazil. In recent decades the predominant route of transmission changed from vectorial to congenital, due to rural exodus and more effective methods for fighting the vectors. Some young patients have chronic and severe manifestations due to congenital transmission. The aim of this study was to report a case of a young adult patient with Chagas disease vertical transmission, with varied clinical manifestations of the disease. The importance of knowing the various forms of transmission was emphasized and also of the importance of prenatal assistance in endemic areas for possible early diagnosis, treatment and clinical follow up. CASE REPORT: Female patient, 20 years old, single, has presented experiencing, for the previous 8 months, dyspnea on exertion, constrictive chest pain, epigastric pain, and dry cough associated with progressive dysphagia; the diagnosis of heart failure was confirmed by complementary tests. The investigation progressed with serological tests, electrocardiogram, chest teleradiograph, echodopplercardiogram, confirming: IgG positive for Chagas disease, in two different serological tests (indirect hemagglutination assay and immunofluorescence for T cruzi), diffuse electrocardiographic changes, grade II megaesophagus, grade III cardiomegaly. Etiological treatment was conducted with benzonidazol (Rochagan®) for chronic Chagas disease of recent onset. Despite the difficulty in obtaining additional tests, aiming greater accuracy in the diagnosis and better monitoring of the treatment, it was concluded that it was a case of congenital Chagas disease, since family history is positive and the patient denied having contact with triatomids (hematophagus bugs) as she has always lived in urban areas, and because vectorial transmission is declining due to campaigns for eradication of the vectors...

Triagem neonatal para infecção chagásica congênita: aplicação de análise de classe latente para avaliação dos testes diagnósticos / Neonatal screening for congenital Chagas infection: application of latent class analysis for diagnostic test evaluation

O presente estudo tem como objetivo avaliar os testes sorológicos convencionais usados na triagem neonatal para doença de Chagas, discutindo métodos estatísticos disponíveis. Estudou-se uma amostra aleatória dentre 23.308 recém-nascidos triados para doença de Chagas congênita por meio de três testes: imunoensaioenzimático, imunofluorescência indireta e hemoaglutinação indireta. Os dados obtidos foram analisados por diferentes metodologias estatísticas: a análise de classe latente, o teste Kappa e a análise de sensibilidade relativa. Utilizando a análise de classe latente, a maior sensibilidade foi do imunoensaioenzimático (48,6 por cento), seguido pela imunofluorescência indireta (39,8 por cento) e pela hemoaglutinação indireta (23,2 por cento). O valor Kappa foi 0,496. A razão entre as sensibilidades dos testes imunoensaioenzimático e imunofluorescência indireta foi de 92 por cento [0,74;1,13]. A análise de classe latente não se mostrou adequada para determinação de sensibilidade e especificidade, mas forneceu dados importantes sobre a equivalência dos testes, corroborados pela análise de sensibilidade relativa. Os resultados mostraram que o teste imunoensaioenzimático em sangue-seco pode ser utilizado com a mesma segurança do teste imunofluorescência indireta.

The present study had the aim of evaluating conventional serum tests that are used in neonatal screening for Chagas disease, with a discussion on the statistical methods available. A random sample among 23,308 newborns who were screened for congenital Chagas disease was studied using the following three tests: enzyme immunoassay, indirect immunofluorescence and indirect hemagglutination. The data were analyzed by different statistical methodologies: latent class analysis, Kappa test and relative sensitivity analysis. Using latent class analysis, enzyme immunoassay had the highest sensitivity (48.6 percent), followed by indirect immunofluorescence (39.8 percent) and indirect hemagglutination (23.2 percent). The kappa value was 0.496. The ratio between the sensitivities of enzyme immunoassays and indirect immunofluorescence tests was 92 percent [0.74;1.13]. Latent class analysis was not found to be adequate for sensitivity and specificity determination, but it provided important data about the equivalence of the tests, corroborated by relative sensitivity analysis. The results showed that enzyme immunoassaying of dry blood samples can be used as safely as the indirect immunofluorescence test.

Seqüência de transmissões não habituais da infecção chagásica em uma mesma família: transfusional para a mãe e congênita para o filho, de cepa de Trypanosoma cruzi resistente ao tratamento / Sequence of unusual Chagas infection transmissions in the same family: mother by blood transfusion and child congenitally, with a treatment-resistant strain of Trypanosoma cruzi

Os autores apresentam dois casos de transmissão não habitual da infecção chagásica em uma mesma família: a mãe, por transfusão sangüínea e seu segundo filho, via transplacentária. O diagnóstico da criança foi acidental e a resposta ao tratamento etiológico, em ambos, foi ineficaz em erradicar a parasitemia. Atualmente, mãe e filho permanecem em forma indeterminada da doença.

The authors present two cases of unusual transmission of Chagas infection in the same family: the mother by blood transfusion and her second child across the placenta. The child was diagnosed by chance and etiological treatment for both the mother and the child was ineffective in eradicating the parasitemia. At present, they continue to present the indeterminate form of the disease.