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Indian J Pediatr ; 84(1): 83-85, 2017 Jan.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-27581592

RESUMO

Systemic primary carnitine deficiency (CDSP) is a rare autosomal recessive disorder caused by a defect in plasma membrane uptake of carnitine due to SLC22A5 gene mutations. A nine-mo-old boy presented with hypertrophic cardiomyopathy, massive hepatomegaly and jaundice. Metabolic testing revealed very low free carnitine levels. Genetic analysis using Sanger sequencing method revealed compound heterozygous mutations in SLC22A5 gene, c. 1354 G > A (p. Glu452Lys, previously reported) and c.231_234del (novel frame-shift). Oral carnitine supplementation resulted in improved clinical outcome with ejection fraction to 75 % and normalization of liver size and enzymes after 3 mo.


Assuntos
Cardiomiopatias/etiologia , Carnitina/deficiência , Carnitina/uso terapêutico , Hepatomegalia/etiologia , Hiperamonemia/complicações , Hiperamonemia/tratamento farmacológico , Doenças Musculares/complicações , Doenças Musculares/tratamento farmacológico , Cardiomiopatias/complicações , Cardiomiopatias/tratamento farmacológico , Cardiomiopatias/genética , Carnitina/genética , Humanos , Hiperamonemia/genética , Lactente , Masculino , Doenças Musculares/genética
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