RESUMO
We report a 54-year-old woman who received interferon alpha for haematological relapse of Ph-positive CML, 7 years after allogeneic BMT from an HLA-identical brother. Eighteen months after relapse, cytogenetic and molecular remission was achieved. She received interferon therapy for 25 months and it was discontinued when she developed skin lesions on her face and trunk, dysphagia and fever with respiratory failure and bilateral patchy airspace consolidation of the lung without microbiologic findings. Histologic features showed discoid lupus erythematosis, oesophagitis with pseudomembranes and a mixed pattern of lymphocytic bronchiolitis involving the alveoli and interstitial spaces all compatible with chronic GVHD. The patient was commenced on immunosuppressive therapy with complete clinical and radiological resolution. The available evidence supports an atypical presentation of chronic GVHD and suggests a role for interferon alpha in the pathogenesis of GVHD. To the best of our knowledge, this is the first case reported of severe chronic GVHD occurring during the course of interferon therapy for relapsed CML.
Assuntos
Doença Enxerto-Hospedeiro/induzido quimicamente , Interferon-alfa/toxicidade , Leucemia Mielogênica Crônica BCR-ABL Positiva/tratamento farmacológico , Antineoplásicos/administração & dosagem , Antineoplásicos/toxicidade , Transplante de Medula Óssea , Doença Crônica , Feminino , Doença Enxerto-Hospedeiro/etiologia , Humanos , Interferon-alfa/administração & dosagem , Leucemia Mielogênica Crônica BCR-ABL Positiva/complicações , Pessoa de Meia-Idade , Recidiva , Transplante HomólogoRESUMO
La melorreostosis es una rara forma de hiperostosis en la cual está afectado tanto el tejido óseo como las partes blandas adyacentes. La etiología es desconocida; puede aparecer a cualquier edad, aunque su incidencia es mayor en la segunda y tercera décadas de la vida, debido al carácter lentamente evolutivo de la enfermedad. Clínicamente la enfermedad se manifiesta con dolor, a menudo intenso, y limitación del movimiento en las articulaciones formadas por el hueso afectado. Se trata de un proceso benigno cuyo tratamiento es sintomático. En casos de importante deformidad o limitación funcional puede ser necesaria la cirugía de resección. Se presenta un caso de melorreostosis con hallazgos clínicos, radiológicos e histopatológicos característicos. Se trata de un paciente que consultó por dolor e importante limitación funcional, y que precisó cirugía para su manejo (AU)
