Hybrid Verrucous Carcinoma: A Wolf in Sheep's Clothing Case Report and Integrative Review of 280 Cases

ABSTRACT: Hybrid verrucous carcinoma (HVC) is defined as a rare neoplasm in which there is histopathological evidence of verrucous carcinoma and microscopic foci of squamous cell carcinoma, synchronously in the same site, affecting behavior and prognosis. This study aimed to present a new case of HVC in the mouth, and critically and comparatively analyze the cases reported in literature, to better understand the biological behavior and contribute to diagnostic precision. A review was performed using six databases, and the gray literature. Twenty-two articles were selected, with a total of 280 cases. The most frequent clinical appearance was verrucous carcinoma which included benign lesions. This implies that the potential for aggressive behavior can be detected microscopically, in the form of a ruptured basement membrane, which visualization can be facilitated by the use of some immunohistochemical markers discussed here. This is important for the diagnosis of HVC and adequate treatment. Hybrid verrucous carcinoma is what can be thought of as "a wolf in sheep's clothing." When analyzing cases with clinical suspicion of verrucous carcinoma microscopically, great attention is recommended, since they may be HVC and can recur, metastasize, and lead to death.

RESUMEN: El carcinoma verrugoso híbrido (CVH) se define como una neoplasia poco frecuente en la que existe evidencia histopatológica de carcinoma verrugoso y focos microscópicos de carcinoma de células escamosas, sincrónicamente en el mismo sitio, que afectan el comportamiento y el pronóstico. Este estudio tuvo como objetivo presentar un nuevo caso de CVH en la cavidad oral, y analizar crítica y comparativamente los casos reportados en la literatura, para comprender mejor el comportamiento biológico y contribuir a la precisión diagnóstica. Se realizó una revisión utilizando seis bases de datos y la literatura gris. Se seleccionaron veintidós artículos, con un total de 280 casos. La aparición clínica más frecuente fue el carcinoma verrugoso que incluyó lesiones benignas. Esto implica que el potencial de comportamiento agresivo puede detectarse microscópicamente, en forma de una membrana basal rota, cuya visualización puede ser facilitada por el uso de algunos marcadores inmunohistoquímicos discutidos aquí. Esto es importante para el diagnóstico de CVH y el tratamiento adecuado. El CVH es lo que se puede considerar como "un lobo con piel de oveja". Al analizar microscópicamente casos con sospecha clínica de carcinoma verrugoso, se recomienda una atención inmediata debido a que pueden ser CVH y pueden recurrir, metastatizar y conducir a la muerte.

Carcinoma de células escamosas de la lengua / Squamous cell carcinoma of the tongue

Las neoplasias de la lengua son los tumores más comunes de la cavidad bucal y la mayoría pertenecen a carcinomas de células escamosas. Presentamos dos casos de carcinomas de la lengua, correspondientes a un carcinoma escamoso moderadamente diferenciado y un carcinoma verrugoso, en mujeres de mediana edad con factores de riesgo oncogénicos. Estos tumores pueden tener diversos grados de diferenciación, los cuales determinan su pronóstico y tratamiento.

Tongue neoplasms are the most common in the oral cavity, and the majority correspond to squamous cell carcinomas. We present two cases of tongue carcinomas, corresponding to moderately differentiated squamous cell carcinoma and verrucous carcinoma, in middle-aged women with oncogenic risk factors.These tumors can have various degrees of differentiation, which determine their prognosis and treatment.

Tumor de Buschke-Löwenstein: presentación de un caso / Buschke-Lowenstein tumor: presentation of the case

RESUMEN Fundamento: el tumor de Buschke-Löwenstein es un condiloma acuminado gigante mayor de 10 cm más frecuente en hombres, por lo que el tratamiento de elección debe ser siempre quirúrgico. Objetivo: describir un caso de condiloma acuminado gigante. Presentación del caso: paciente masculino blanco de 54 años de edad, que acudió a consulta con formaciones papilomatosis con aspecto de coliflor de consistencia blanda y húmedas, en ambas regiones inguinales; del lado derecho de 13 cm de diámetro y de 19 cm la izquierda y en la raíz del pene y región perianal de 2 cm, asociadas a dolor de ligera intensidad en miembros inferiores y fetidez ocasional. Se le realizaron estudios preoperatorios incluidos serología y VIH no reactivos. Se operó, realizándole exéresis y cierre con colgajo cutáneo abdominal. Evolucionó estable clínicamente, aunque presentó una infección de la herida quirúrgica donde se reportó Escherichia coli, sensible a gentamicina; cumplió con el tratamiento y egresó sin complicaciones posteriores. Conclusiones: el tumor de Buschke-Löwenstein se considera en la actualidad como una forma de carcinoma verrucoso, no presenta atipias celulares, descrito como benigno, pero un tercio de los casos puede malignizar. No obstante, por las frecuentes recidivas, es considerado por algunos autores como un tumor maligno. A pesar de existir varios tratamientos, es el quirúrgico el de mejores resultados.

ABSTRACT Background: the Buschke-Löwenstein tumor is a giant acuminate condyloma larger than 10 cm, more frequent in men, so the treatment of choice must always be surgical. Objective: to describe a case of giant acuminate condylomata. Case report: 54-year-old white male patient, who came with papillomatosis formations with soft and moist consistency of cauliflower, in both inguinal regions; on the right side of 13 centimeters in diameter and 19 centimeters on the left and at the root of the penis and perianal region of 2 centimeters, associated with pain of slight intensity in the lower limbs and occasional fetidity. Preoperative studies including non-reactive serology and HIV were performed. He underwent surgery, performing excision and closure with abdominal skin flap. He evolved clinically stable, although he presented an infection of the surgical wound where Escherichia Coli, gentamicin sensitive, was reported; he complied with treatment and left without further complications. Conclusions: Buschke-Löwenstein tumor is currently considered as a form of verrucous carcinoma, it does not present cellular atypia, described as benign, but one third of the cases can be maligne. Despite frequent recurrences, some authors consider it as a malignant tumor. Despite the existence of several treatments, the surgical treatment is the one with the best results.

Epitelioma cuniculatum asociado al virus papiloma humano. Presentación de caso / Epithelioma cuniculatum associated with human papillomavirus. Case presentation

Introducción: El epitelioma cuniculatum es una variante infrecuente del carcinoma epidermoide, es el subtipo cutáneo del carcinoma verrugoso, que afecta al pie y que puede estar relacionado con el virus papiloma humano (VPH). El hecho de que la lesión inicial sea a menudo confundida con una verruga plantar dilata su diagnóstico y tratamiento. Objetivo: reportar un caso poco frecuente de un paciente con carcinoma cuniculatum del pie derecho, relacionado con VPH, de larga evolución, que se extendió formando una masa vegetante, afectando los tres últimos dedos. Presentación del caso: se presentó un paciente masculino blanco (fototipo III) de 69 años de edad, que en tres ocasiones se le habían resecado verrugas plantares en el pie derecho, presentó una evolución tórpida con aparición de lesión ulcerosa de 2 centímetros de diámetro, con biopsia positiva a carcinoma epidermoide asociado a VPH, al cual se le realizó desarticulación con bordes de seguridad de la lesión. Conclusiones: Se presentó un raro caso de carcinoma epidermoide del pie, relacionado con una verruga plantar asociada a VPH, la cual inicialmente fue extirpada quirúrgicamente de forma inadecuada(AU)

Introduction: Epitelioma cuniculatum is an unusual variant of epidermoid carcinoma. It is the subtype of cutaneous verrucous carcinoma that affects the foot and can be associated with the human papillomavirus (HPV). The lesion is frequently confused with plantar warts, delaying its diagnosis and treatment. Objective: To present an uncommon case of a patient with long history of epitelioma cuniculatum of the right foot associated with HPV, which spread out forming a vegetative mass affecting the last three toes. Case presentation: A sixty-nine-year-old white male patient (phototype III) that in three different moments had undergone excision of plantar warts in the right foot presented a torpid evolution with the appearance of ulcerative lesion of two centimeters in diameter. The biopsy was positive to epidermoid carcinoma associated with HPV; so, resection including safety margins around the tumor was performed. Conclusion: An unusual case of epidermoid carcinoma of the foot related to a plantar wart associated with HPV, which was initially removed by inadequate surgery, is presented(AU)

Presentación inusual de epitelioma curriculatum en escolar de 12 años / Unusual presentation of curriculatum epitelioma in a 12 years old schoolchild

Introducción: El carcinoma verrugoso es una variante inusual bien diferenciada del carcinoma epidermoide que tiende a aparecer en adultos de mediana edad o mayores. Se considera una neoplasia maligna de grado bajo con cuatro subtipos principales. Objetivo: Referir la infrecuente presentación del carcinoma verrugoso en un adolescente. Presentación de caso: Escolar masculino de 12 años de edad, de raza mestiza, que acude a Consulta Especializada de Dermatología en el Hospital Clínico Quirúrgico Docente Celia Sánchez Manduley con lesión vegetante localizada en planta de pie derecho; se realizan complementarios, biopsia excisional más injerto y se concluye el caso como epitelioma curriculatum. Conclusiones: A nivel clínico, los carcinomas verrugosos se presentan en forma de tumores exofíticos con una superficie papilomatosa o verrugosa. Se asocian con frecuencia a la infección por el virus del papiloma humano, y puede ser difícil distinguir entre un carcinoma verrugoso y una verruga. Es importante el reconocimiento temprano para guiar un diagnóstico preciso y tratamiento oportuno(AU)

Introduction: Verrucous carcinoma is a well differentiated unusual variant of squamous cell carcinoma that tends to occur in middle-aged or older adults. It is considered a low-grade malignant tumour with four main subtypes. Objective: To explain the uncommon presentation of the verrucous carcinoma in a teenager and the importance of early recognition to guide an accurate diagnosis and a timely treatment. Case presentation: 12 years old, school age male, mixed race who attends to specialized consultation of Dermatology in Celia Sánchez Manduley Surgical Clinical Hospital presenting a vegetating lesion located in the right foot´s sole; there were made complementary blood tests, an excisional biopsy plus graft and the case was finally diagnoses as curriculatum epithelioma. Conclusions: At the clinical level, the verrucous carcinomas are presented in the form of exophytic tumors with a papillomatous or verrucous surface. They are often associated with the human papilloma virus infection, and it may be difficult to distinguish between a verrucous carcinoma and a wart(AU)

Tumor de Buschke-Lowenstein: presentación de un caso y revisión de la literatura / Buschke-Lowenstein tumour: Case presentation and review of the literature

Presentar el caso de una paciente con tumor de Buschke-Lowenstein, y hacer una revisión de la literatura respecto a su diagnóstico y tratamiento.Materiales y métodos: se presenta el caso de una paciente de 19 años de edad, con condiloma gigante de rápida evolución en la vulva, o tumor de Buschke-Lowenstein, a quien se le realiza vulvectomía parcial en un hospital de tercer nivel de referencia, ubicado en Bogotá, Colombia. Se realizó una revisión de la literatura registrada en las bases de datos Medline vía Pubmed, EBSCO, ProQuest y SciELO, del 2000 al 2015; se incluyeron artículos de revisión y reportes de casos. Se consultaron los artículos publicados en inglés y español con los siguientes términos MeSH: "condiloma gigante", "Buschke-Lowenstein".Resultados: se identificaron 26 títulos, de los cuales se incluyeron 20 estudios. De ellos, 18 correspondieron a reportes de caso, uno a una serie de casos y uno a un artículo de revisión. Su origen se encuentra frecuentemente ligado a la infección por VPH serotipos 6 y 11, y posee un bajo riesgo de malignidad. El diagnóstico se basa en la historia clínica y la exploración física, aunque el diagnóstico histopatológico es el patrón de oro. El tratamiento quirúrgico ha sido el más utilizado y se basa en la resección completa de la lesión. No hay información consistente sobre el tiempo libre de enfermedad.Conclusión: el tumor de Buschke-Lowenstein constituye una entidad poco frecuente, cuyo abordaje diagnóstico requiere un alto índice de sospecha clínica. El tratamiento se basa en la resección completa de la lesión y, en algunas ocasiones, esta se acompaña de terapia adyuvante con el ánimo de disminuir las tasas de recurrencia. Se requieren más estudios que aborden el diagnóstico y el tratamiento de esta entidad...

To present the case of a patient with a Buschke-Lowenstein tumour, and to conduct a review of the literature on its diagnosis and treatment.Materials and Methods: Case presentation of a 19 year-old female patient with a rapidly progressing vulvar giant condyloma or Buschke-Lowenstein tumour who underwent partial vulvectomy in a level III referral Hospital in Bogotá, Colombia. A review of the literature was conducted in the Medline databases via PubMed, EBSCO and ProQuest, and in SciELO, of articles published between 2000 and 2015, including review articles and case reports. The search covered articles published in English and Spanish using the MeSH terms giant condyloma and Buschke-Lowenstein.Results: Overall, 26 titles were identified, of which 20 studies were included. Of these, 18 were case reports, 1 was a case series and 1 was a review article. Diagnosis is made on the basis of the clinical history and physical examination, although the histopathological diagnosis is the gold standard. Complete surgical resection of the lesion has been the treatment most widely used. There is no consistent information regarding disease-free time period.Conclusion: The Buschke-Lowenstein tumour is an infrequent condition and the diagnostic approach requires a high degree of clinical suspicion. Treatment is based on complete resection of the lesion and is accompanied on occasions by the administration of adjuvant therapy in order to reduce the rate of recurrence. Further studies are needed on the diagnosis and treatment of this condition...

Biografía médica de Sigmund Freud / Medical biography of Sigmund Freud

Sigmund Freud nació en Freiberg, Moravia, el 6 de mayo de 1856 en una familia judía. Sus padres se trasladaron a Viena dos años después. Fue en esa ciudad donde el joven Freud estudió Medicina, inclinándose en primera instancia, con Brücke, hacia la investigación en neurología. Su matrimonio con Martha Bernays lo decidió a ejercer privadamente la psiquiatría, luego de frecuentar las clínicas de Meynert, de Charcot y de Breuer. Con este último publicó La interpretación de los sueños en 1900. Entre las numerosas enfermedades que padeció, destacamos jaquecas pulsátiles, amigdalitis, otitis, rinosinusitis, tifoidea, viruela, arritmia cardíaca, neumonía, reumatismo, ciática, colon irritable y prostatismo. De siempre fumador de cigarros, el tumor maxilar que lo llevó a la muerte comenzó en 1923 y se desarrolló inexorablemente durante los siguientes 16 años, motivando la realización de 34 intervenciones quirúrgicas y variadas aplicaciones locales de radio, al igual que sesiones de radioterapia externa. Los mejores médicos europeos de los comienzos del siglo XX lo asistieron en su torturante calvario. Una revisión moderna de las placas histopatológicas conservadas en el Instituto Curie de París, permite afirmar que lo que Freud realmente tuvo fue un carcinoma verrugoso, entidad descrita por Lauren Ackerman, de St. Louis, Missouri, en 1948, es decir nueve años después de la muerte del genio...

Condiloma gigante (tumor de Buschke-L÷wenstein) de la vulva / Giant condyloma (Buschke-Lowenstein tumor) of the vulva

El condiloma gigante o tumor de Buschke-Löwenstein, a pesar de ser considerado una entidad benigna debido a sus características anatomopatológicas, presenta una alta capacidad de recurrencia y transformación maligna, con una mortalidad del 20 por ciento. Se presenta el caso de una paciente con un tumor de Buschke-Löwenstein de 5 años de evolución que tomó vulva y ocluyó el orificio vaginal con extensión periuretral y ano. El diagnóstico viral mostró la presencia del virus del papiloma humano tipo 6 como único genotipo infectante. Se le aplicó un tratamiento compuesto de cirugía, radioterapia, inmunoterapia y antiviral con resultados satisfactorios. El seguimiento a 5 años mostró la aparición de pequeños condilomas acuminados los cuales fueron tratados con ácido tricloroacético. Es de gran importancia realizar un diagnóstico clínico y anatomopatológico del tumor de Buschke-Löwenstein previo al tratamiento, con vista a definir el grado de penetración e invasión local. La cirugía con amplio margen con o sin otros tratamientos adicionales es la terapéutica más eficaz reportada en el manejo de esta afección. Un seguimiento clínico de las pacientes permite detectar la posible recurrencia de la enfermeda(AU)

In spite of being considered a benign entity due to anatomo-pathological characteristics, giant Condylom or Buschke-L÷wenstein tumour has a high capacity of recurrence and malignant transformation, with a 20 percent of mortality. To present a patient's case that has a Buschke-L÷wenstein tumour of 5 years of evolution, that involved the vulvae, periuretral, anus and vagina. Viral diagnostics showed a presence of the Human Papillomavirus type 6 as the only infecting genotype. Surgery, radiotherapy, immunotherapy and antiviral treatments were applied to her with satisfactory results. The follow up 5 years showed arising of smalls condyloma acuminatum which were treated with tricloroacetic acid. A clinical and anatomo-pathological diagnosis of the Buschke-L÷wenstein tumour in order to define the penetration´s grade and local invasion, it is necessary before the treatment. The wide margin surgery with or without additional treatment is the most efficient therapeutic reported in handling this pathology. A continuous clinical following allows to detect a possible recurrence of this disease(AU)

Condiloma gigante (tumor de Buschke-Löwenstein) de la vulva / Giant condyloma (Buschke-Lowenstein tumor) of the vulva

El condiloma gigante o tumor de Buschke-Löwenstein, a pesar de ser considerado una entidad benigna debido a sus características anatomopatológicas, presenta una alta capacidad de recurrencia y transformación maligna, con una mortalidad del 20 %. Se presenta el caso de una paciente con un tumor de Buschke-Löwenstein de 5 años de evolución que tomó vulva y ocluyó el orificio vaginal con extensión periuretral y ano. El diagnóstico viral mostró la presencia del virus del papiloma humano tipo 6 como único genotipo infectante. Se le aplicó un tratamiento compuesto de cirugía, radioterapia, inmunoterapia y antiviral con resultados satisfactorios. El seguimiento a 5 años mostró la aparición de pequeños condilomas acuminados los cuales fueron tratados con ácido tricloroacético. Es de gran importancia realizar un diagnóstico clínico y anatomopatológico del tumor de Buschke-Löwenstein previo al tratamiento, con vista a definir el grado de penetración e invasión local. La cirugía con amplio margen con o sin otros tratamientos adicionales es la terapéutica más eficaz reportada en el manejo de esta afección. Un seguimiento clínico de las pacientes permite detectar la posible recurrencia de la enfermedad.

In spite of being considered a benign entity due to anatomo-pathological characteristics, giant Condylom or Buschke-Löwenstein tumour has a high capacity of recurrence and malignant transformation, with a 20 % of mortality. To present a patient's case that has a Buschke-Löwenstein tumour of 5 years of evolution, that involved the vulvae, periuretral, anus and vagina. Viral diagnostics showed a presence of the Human Papillomavirus type 6 as the only infecting genotype. Surgery, radiotherapy, immunotherapy and antiviral treatments were applied to her with satisfactory results. The follow up 5 years showed arising of smalls condyloma acuminatum which were treated with tricloroacetic acid. A clinical and anatomo-pathological diagnosis of the Buschke-Löwenstein tumour in order to define the penetration´s grade and local invasion, it is necessary before the treatment. The wide margin surgery with or without additional treatment is the most efficient therapeutic reported in handling this pathology. A continuous clinical following allows to detect a possible recurrence of this disease.

Condiloma acuminado gigante (tumor de Buschke-Lowenstein): presentación de un caso / Giant acuminated condiloma (Bushke-Lowenstein tumor): case report

El condiloma gigante del pene o tumor de Buschke-Lowenstein, es un tumor epitelial benigno de origen viral y sexualmente transmisible, que en raros casos puede malignizar. Su histología se caracteriza por papilomatosis y acantosis endo y exofítica. Existen diferentes tratamientos del tumor, pero el más efectivo es la resección quirúrgica radical para evitar recidivas y malignización. Describir y documentar un caso de un condiloma acuminado gigante o tumor de Buschke-Lowenstein. Revisaremos la bibliografía existente sobre este tipo de tumor. Paciente masculino de 51 años de edad con lesiones vegetantes de 6 años de evolución, que se extienden desde la región perianal a perineal y ambas regiones inguinales, escroto y base de pene, a quien se le realizó resección quirúrgica amplia de la lesión. El estudio anatomopatológico reporta condiloma acuminado gigante, con inflamación crónica severa sobre agregada, el paciente mantiene resultados funcionales y estéticos muy satisfactorios después de la cirugía. El tumor de Buschke-Lowenstein es un condiloma acuminado gigante que se presenta con más frecuencia en hombres, benigno, cuyas lesiones clínicas son mayores de 10 cm, por lo que el tratamiento de elección debe ser siempre quirúrgico.

The giant condyloma of the penis or denominated Buschke-Lowenstein tumor is a benign epithelial tumor of viral origin and its sexually transmissible, in rare cases can become transformation to malignant. Histology is characterized by papillomatosis and acanthosis endophytic and exophytic. There are different treatments of the tumor, but the most effective of them is the radical surgical resection to prevent recurrences and the malignant transformation of the lesion. To describe and document a case view of us in our institution of giant condyloma acuminatum or Buschke-Lowenstein tumor. We will review the existent literature on this type of tumor. Male patient 51 years old with vegetative lesions of 6 years of evolution, extending from the perineal and per anal region to groins, the scrotum and the penis base, who underwent extensive surgical resection treatment. The pathology reports giant condyloma acuminatum with severe chronic inflammation, actually the patient maintains satisfactory functional and aesthetic results after the surgery. The Buschke-Lowenstein tumor is a giant condyloma acuminated it´s occurs more often in men, benign clinical lesions which are greater than 10 cm, so the treatment of choice should always be the surgical.

Liquen plano oral y su relación con el desarrollo de carcinomas. Revisión bibliográfica: reporte de un caso / Oral lichen planus and its relation with the development of carcinomas. Review of the literature: a clinical case report

Se realizó la búsqueda bibliográfica de la incidencia del liquen plano oral y su relación con el desarrollo de carcinomas verrugoso y espinocelular en Sudamérica, que varía en relación con otras latitudes. Su mayor incidencia es en el sexo femenino, fuera de factores de riesgo, pero con un componente psicológico evidente. El caso clínico del presente trabajo es sobre una paciente de género femenino de 52 años de edad, diabética tipo dos e hipertensa compensada, quien presentaba dos lesiones de liquen plano que fueron biopsiadas, obteniéndose como resultado anatomopatológico carcinoma verrugoso y espinocelular.