Thyroglossal duct cyst carcinoma case series-Management strategy and outcomes / Serie de casos de carcinoma del conducto tirogloso: estrategias de tratamiento y resultados

Objective: To review the clinical presentation, diagnosis, pathology and management strategies in a modern cohort of patients with thyroglossal duct cyst carcinoma. Study design: Retrospective case series following PROCESS Guidelines. Setting Comprehensive cancer centre. Methods: Data recorded included: gender, age at diagnosis, clinical presentation, thyroid function, diagnostic investigations, cytological results, final histology, staging and follow up status. The risk of malignancy in cytological analysis was stratified according to the Royal College of Pathologists classification in United Kingdom. Results: Twelve patients were included. The majority of patients (66.7%) presented with an isolated thyroglossal duct cyst. Only 4 patients had preoperative cytological suspicion of carcinoma (sensitivity: 33.3%). At the time of presentation all patients were euthyroid. Following diagnosis of malignancy, a total thyroidectomy was performed in all patients, with the exception of 2, who had a thyroglossal duct cyst carcinoma of less than 10mm. Among the 10 patients who underwent total thyroidectomy, 7 (70%) patients had proven carcinoma in the thyroid gland, 3 with deposits of less than 10mm. The average size of the thyroid cancer deposits was 7.2mm (1–20mm). With a mean follow-up of is 44 months (5–120), all patients were alive and free of recurrence at the end of the study period. Conclusion: Thyroglossal duct cyst carcinoma is a rare condition and its management should be discussed in a multidisciplinary meeting. As with differentiated thyroid cancer originating in the thyroid gland, it bears extraordinary survival rates. Accordingly, the management of these cancers has shifted towards a more conservative approach although its peculiarities must be taken into account: ease of extracystic invasion and possible different lymph node invasion. (AU)

Objetivo: Revisar la presentación clínica, el diagnostico, la histología y las estrategias de tratamiento en una cohorte moderna de pacientes con carcinoma del conducto tirogloso. Diseño del estudio: Serie de casos retrospectiva utilizando PROCESS Guidelines. Localización: Unidad de cáncer de cabeza y cuello. Métodos: Los datos incluidos fueron: sexo, edad al diagnóstico, presentación clínica, función tiroidea, investigaciones diagnósticas, resultados citológicos, histología final, estadificación y estado durante el seguimiento. El riesgo de malignidad en el análisis citológico fue estratificado de acuerdo con la clasificación del Royal College of Pathologists del Reino Unido. Resultados: Se incluyeron 12 pacientes. La mayoría de ellos (66,7%) presentaron solamente un quiste del conducto tirogloso al diagnóstico. Solamente 4 pacientes tuvieron sospecha de malignidad de acuerdo con los resultados de la citología preoperatoria. En el momento de la presentación, todos los pacientes tenían función tiroidea normal. Después del diagnóstico, se realizó tiroidectomía total a todos los pacientes menos dos, que tuvieron carcinoma del conducto tirogloso menor de 10mm. Entre los 10 pacientes que recibieron tiroidectomía total, 7 (70%) sufrieron carcinoma en la glándula tiroides, 3 de ellos con depósitos menores de 10mm. El tamaño medio de los depósitos de carcinoma en la glándula tiroides fue de 7,2mm (1-20mm). Con una media de seguimiento de 44meses (5-120), todos los pacientes estaban vivos y libres de recidiva al final del periodo estudiado. Conclusión: El carcinoma del conducto tirogloso es una entidad poco frecuente y su manejo debe ser realizado por un equipo multidisciplinario. Igual que en el carcinoma diferenciado de tiroides que se origina en la glándula tiroides, las tasas de supervivencia son excelentes. ... (AU)

Thyroglossal duct cyst carcinoma case series-Management strategy and outcomes.

OBJECTIVE: To review the clinical presentation, diagnosis, pathology and management strategies in a modern cohort of patients with thyroglossal duct cyst carcinoma. STUDY DESIGN: Retrospective case series following PROCESS Guidelines. SETTING: Comprehensive cancer centre. METHODS: Data recorded included: gender, age at diagnosis, clinical presentation, thyroid function, diagnostic investigations, cytological results, final histology, staging and follow up status. The risk of malignancy in cytological analysis was stratified according to the Royal College of Pathologists classification in United Kingdom. RESULTS: Twelve patients were included. The majority of patients (66.7%) presented with an isolated thyroglossal duct cyst. Only 4 patients had preoperative cytological suspicion of carcinoma (sensitivity: 33.3%). At the time of presentation all patients were euthyroid. Following diagnosis of malignancy, a total thyroidectomy was performed in all patients, with the exception of 2, who had a thyroglossal duct cyst carcinoma of less than 10mm. Among the 10 patients who underwent total thyroidectomy, 7 (70%) patients had proven carcinoma in the thyroid gland, 3 with deposits of less than 10mm. The average size of the thyroid cancer deposits was 7.2mm (1-20mm). With a mean follow-up of is 44 months (5-120), all patients were alive and free of recurrence at the end of the study period. CONCLUSION: Thyroglossal duct cyst carcinoma is a rare condition and its management should be discussed in a multidisciplinary meeting. As with differentiated thyroid cancer originating in the thyroid gland, it bears extraordinary survival rates. Accordingly, the management of these cancers has shifted towards a more conservative approach although its peculiarities must be taken into account: ease of extracystic invasion and possible different lymph node invasion.

Detección ecográfica de remanentes del conducto tirogloso luego de tiroidectomía por cáncer de tiroides / Thyroglossal duct remnants detected by ultrasonography after total thyroidectomy for thyroid carcinoma

Resumen Existen numerosas comunicaciones de hallazgo incidental de remanentes del conducto tirogloso (CTG) posteriores a una tiroidectomía total, pero se desconoce su implicancia en pacientes con cáncer diferenciado de tiroides (CDT). Nuestro objetivo fue determinar frecuencia de detección ecográfica de remanentes del CTG posterior a la tiroidectomía total en pacientes con CDT y evaluar el impacto del hallazgo en la respuesta al tratamiento. Se incluyeron 377 pacientes con CDT tratados con tiroidectomía total entre enero 1994 y enero 2017, con seguimiento de al menos un año posterior a la cirugía. Se detectó la presencia de remanente del CTG en 16/377 (4.2%): 15 de bajo riesgo de recurrencia y uno de riesgo intermedio. Trece recibieron radioyodo. Todos tuvieron un estado sin evidencia de enfermedad al final del seguimiento, excepto uno con riesgo intermedio que presentó una respuesta inicial estructural incompleta e indeterminada posterior al vaciamiento ganglionar. La mediana del tiempo de diagnóstico del remanente del CTG luego de la tiroidectomía fue de 5 años (rango 1-16). Dos pacientes con remanentes del CTG fueron intervenidos quirúrgicamente, ambos presentaron tumoraciones de aparición súbita en región suprahioidea, 2.4 y 4 cm, detectados a los 9 y 16 años luego de la tiroidectomía, respectivamente. La prevalencia de esta condición parece ser poco frecuente. Sin embargo, la aparición de una masa quística en el seguimiento de un paciente con CDT puede ser confundido con enfermedad metastásica y generar ansiedad. El hallazgo de remanentes del CTG parecería no tener ningún impacto en la respuesta al tratamiento.

Abstract There are numerous reports of incidental findings of thyroglossal duct remnants (TGDR) after total thyroidectomy, but its implication on the outcome of patients with differentiated thyroid cancer (DTC) is unknown. The aim of this study was to determine the frequency of TGDR detected by ultrasonography after total thyroidectomy in patients with DTC and to evaluate the impact of this finding on the response to treatment. A total of 377 records of patients with DTC who received total thyroidectomy between January 1994 and January 2017 were reviewed. Patients with less than one year of follow-up after surgery were excluded. TGDR was diagnosed in 16 out of 377 (4.2%). Fifteen had a low risk of recurrence DTC and 13 of them were treated with radioactive iodine. All low risk patients had an excellent response to treatment. Only one with an intermediate risk of recurrence DTC had an initial structural incomplete response which changed to an indeterminate response after a modified central lymph node dissection. The median time of TGDR diagnosis after thyroidectomy was 5 years (1-16). Two patients underwent TGDR surgery due to the presence of a rapidly growing neck mass, 2.4 and 4 cm in size, detected 9 and 16 years after thyroidectomy, respectively. The prevalence of this condition seems to be rare. However, the appearance of a cystic mass during the follow-up of a patient with DTC cancer could be confused with metastatic disease. The diagnosis of TGDR seems not to have an impact on the response to treatment.

Quiste del ducto tirogloso intratiroideo / Intrathyroid thyroglossal duct cyst

El quiste del ducto tirogloso intratiroideo (DTI) es una entidad extremadamente infrecuente, no encontrándose en la literatura estadísticas en incidencia. Objetivo: reportar un caso clínico de quiste de DTI, manifestado como nódulo solitario, de crecimiento progresivo, en un paciente adulto y revisión bibliográfica. Conclusión: el quiste del DTI es una entidad extremadamente infrecuente. Solo se encuentran descritos en la literatura reportes de casos. Debemos considerarlo dentro del diagnóstico diferencial de la patología estructural tiroidea.

Intra-thyroid thyroglossal duct cyst is an extremely rare entity, there being no incidence statistics in literature. Objective: to report the clinical case of intra-thyroid thyroglossal duct cyst, that presented as a solitary nodule of progressive growth in an adult patient, and to conduct a bibliographical review. Conclusion: intra-thyroid thyroglossal duct cyst is an extremely unusual entity. Only case reports were found in the literature. We need to consider this entity among the differential diagnostic of the thyroid structural pathology.

O cisto do ducto tireoglosso intratiroideo (DTI) é uma entidade extremamente infrequente, não se encontrando na literatura estatísticas sobre sua incidência. Objetivo: descrever um caso clínico de cisto DTI, manifestado como nódulo solitário, de crescimento progressivo em um paciente adulto, e revisão bibliográfica. Conclusão: o cisto de DTI é uma entidade extremamente infrequente. Na literatura somente estão disponíveis relatoss de casos. Deve ser considerado no diagnóstico diferencial da patologia estrutural tireoidea.

Carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso / Thyroglossal duct cyst with papillary carcinoma

Introduction: In about 1-2 percent of cases of thyroglossal cyst may be neoplastic changes, mostly correspond to papillary thyroid carcinoma (75-85 percent). The aim of this paper is to present 9 cases of papillary thyroid carcinoma in thyroglossal duct cyst. Materials and Methods: Data were recorded retrospectively from patients diagnosed with papillary thyroid carcinoma in thyroglossal duct cyst treated at Hospital Clínico Universidad de Chile between 1999 2014. Results: From 142 cases operated for thyroglossal duct cyst, 9 cases of papillary cancer (6.34 percent) were recorded. The average age was 32 years. The average diameter of the lesion was 4.4 cm (SD 2.2 cm). 8 patients underwent total thyroidectomy; a simultaneous thyroid cancer was diagnosed in 3 of them. In 6 cases was added iodine therapy. In only one patient a lymph nodal dissection was performed. We do not observe any surgical complication. A solid component in preoperative ultrasonographic study is suspicious of malignancy. The average follow-up time was 85 months. There is no recurrence or mortality in this group of patients. Conclusions: Although the safest long term management is Sistrunk surgery associated with thyroidectomy and radioiodine in selected cases, these patients must be evaluated by a multidisciplinary group and thyroidectomy should be considered in high surgical volume center, in order to minimize complications.

Introducción: En alrededor de 1-2 por ciento de los casos de quiste tirogloso pueden existir cambios neoplásicos, en su mayoría corresponden a carcinoma papilar de tiroides (75-85 por ciento). El objetivo de este trabajo es presentar 9 casos de carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso, en cuanto a su forma de presentación y manejo. Material y Método: Se registraron en forma retrospectiva datos de pacientes condiagnóstico de carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso atendidos en el Hospital Clínico de la Universidad de Chile entre 1999 2014. Resultados: De 142 casos de pacientes operados por quiste del conducto tirogloso, se registraron 9 casos de cáncer papilar (6,34 por ciento). El promedio de edad de los pacientes fue de 32 años. El diámetro promedio de la lesión fue de 4,4 cm (DS 2,2 cm). Del total, 8 pacientes fueron sometidos a tiroidectomía total, se diagnosticó cáncer de tiroides en 3 de ellos, en 6 se asoció tratamiento con radioyodo. En sólo 1 paciente se realizó una disección linfonodal. El tiempo promedio de seguimiento fue de 85 meses; a la fecha la serie no ha presentado recurrencia ni mortalidad. Conclusiones: Si bien el manejo más seguro a largo plazo es la cirugía de Sistrunk, asociado a una tiroidectomía y eventual radioyodo, la resolución quirúrgica con tiroidectomía asociada debe ser considerada cuando la morbilidad no sea mayor que el beneficio teórico.

Cáncer de quiste en conducto tirogloso / Thyroglossal duct cyst cancer

El quiste del conducto tirogloso es una de las anomalías del desarrollo que se presenta más frecuentemente en el cuello. La presencia en este de carcinoma aislado o concomitante con cáncer en tiroides, es muy infrecuente. Se expone aquí el caso de una paciente joven que se presentó con esta entidad. Se describe su presentación y manejo. Actualmente sigue su control en el Servicio de Endocrinología del Hospital San Vicente de Paúl, Heredia, Costa Rica...

Carcinoma en quiste tirogloso / Carcinoma in thyroglosal duct cyst

El carcinoma diferenciado de tiroides en quiste tirogloso (CaQT) es una rara entidad. En diferentes series de pacientes operados por quistes tiroglosos su incidencia fue del 0.7 al 1.07%. Luego de la extirpación del quiste por el procedimiento de Sistrunk, no hay consenso sobre la indicación de tiroidectomía total, radioablación y/o terapéutica supresiva con levotiroxina. El objetivo del Departamento de tiroides de SAEM, fue evaluar: formas de presentación, evolución clínica, métodos diagnósticos de utilidad y tratamiento para consensuar futuras conductas. Material y Métodos: Estudio multicéntrico, retrospectivo en 22 pacientes entre 10 a 69 años, 15 mujeres y 7 varones. Resultados: El tamaño de los quistes osciló entre 1 y 8 cm (Mediana= 3.0 cm, Χ ± DS= 3.7 ± 2.2 cm). La mitad de los pacientes presentó crecimiento del quiste en los 6 meses previos a la cirugía. La punción resultó sospechosa en 2/5 quistes y positiva en uno. La ecografía tiroidea evidenció nódulos en 4/13 casos (30%). Se realizó tiroidectomía en 17/22 pacientes (total: 15 y subtotal: 2). La histología del CaQT demostró carcinoma papilar en 21 y carcinoma folicular en uno. Hubo coexistencia de cáncer intratiroideo en el 23.5% de los casos, ninguno multicéntrico. Dos pacientes presentaron metástasis ganglionares y otro tuvo compromiso muscular (ninguno de ellos coexistió con cáncer intratiroideo). Se radioablacionó a 13 pacientes. En 9/11 pacientes la tiroglobulina permaneció indetectable durante el seguimiento (1 a 14 años). Conclusiones: 1) Realizar ecografía de cuello y punción ecoguiada a todo paciente con quiste tirogloso. 2) En caso de CaQT combinar simultáneamente tiroidectomía total y procedimiento de Sistrunk. 3) Evaluar radioablación complementaria y tratamiento supresivo con levotiroxina en cada caso. 4) Efectuar el seguimiento tal como en los carcinomas ortotópicos.

Differentiated thyroid carcinoma (DTC) in thyroglosal duct cyst (TGDC) is rare, ranging from 0.7 to 1.07% in different series. After the surgery of choice (Sistrunk procedure) the other alternative treatments such as thyroidectomy (Tx), radioiodine and L-T4 therapy are controversial. OBJECTIVE: to evaluate several and controversial aspects in the largest series of DTC in TGDC reported in the literature. Subjects and methods: retrospective multicentric study: n= 22, aged 10-69 yrs. (15 females and 7 men) who underwent the Sistrunk procedure for TGDC. Results: none of the TGDC was less than 1 cm (median 3.0 cm, Χ±SD= 3.7 ± 2.2cm). In half of them there was an increased cystic size in the last 6 months before surgery. Cyst FNA was suspicious in 2/5 and positive in one, whereas the histological diagnosis of the operated TGCD was papillary cancer in 21 and 1 follicular carcinoma. Thyroid ultrasound (US) (n=13) showed nodules in 30% of the cases. Tx was performed in 17/22 (total: 15, subtotal: 2). Thyroid DTC coexisted in 4/17 (23.5%), and was unilateral in all of them. Lymph node metastases were present in 2 adults and muscle involvement was found in the 10-year old girl. None of these 3 patients had overt thyroid lesions. 131-I therapy was performed in 10 patients. In 9 out of 11 subjects Tg remained undetectable during follow-up (1-14yrs.). Persistent high Tg was present in one case without thyroid DTC. Conclusions: 1) Ultrasonography and FNAB should be performed to every patient with thyroglossal duct cyst 2) In case of TGDC, total Tx and Sistrunk's procedure should be simultaneously combined 3) 131-I therapy and L-T4 suppressive treatment should be evaluated in every case 4) Follow-up as in the DTC.