Tratamiento del quiste tirogloso mediante técnica de Koempel. Experiencia inicial / Treatment of thyroglossal cyst using Koempel’s technique: initial experience

Introducción: La intervención de Sistrunk es el gold-standard en el tratamiento del quiste tirogloso pese a su imprecisión en cuanto a la disección suprahioidea. Tras su descripción en 2014, las modificaciones introducidas por Koempel, han permitido un abordaje suprahioideo más reproducible. Presentamos nuestra experiencia inicial con esta técnica. Métodos: Estudio retrospectivo de los pacientes con quiste tirogloso intervenidos mediante técnica de Koempel en nuestro centro en el periodo 2021-2022, recogiéndose datos demográficos, clínicos e histológicos. Resultados. Durante el periodo de estudio se intervinieron 5 pacientes (3 mujeres/2 varones), con una mediana de edad y peso de 5 años (2-6) y 16 kg (14-25) respectivamente. Todos los casos habían sufrido infecciones previas presentando fistulización cutánea el 60%. En 2 de los pacientes se indicó la cirugía por recidiva tras intervención de Sistrunk. La mediana del tiempo quirúrgico fue de 77minutos (57-110) identificándose el plano del músculo geniogloso en los 5 pacientes. No hubo complicaciones inmediatas y el diagnóstico de quiste tirogloso se confirmó histológicamente en todos los casos. Uno de los pacientes del grupo con recidiva previa, presentó recidiva tras la intervención, siendo esta subclínica y diagnosticada incidentalmente tras ecografía de control. El resto de los pacientes no presentó ninguna recurrencia tras un seguimiento mediana de 8 meses (1-12). Conclusiones: La técnica de Koempel permite un abordaje seguro y reproducible del segmento suprahioideo siendo una opción atractiva en casos complicados por infección o recidiva previa.(AU)

Introduction: In spite of being inaccurate in terms of suprahyoid dissection, Sistrunk’s procedure is the gold-standard technique in the treatment of thyroglossal cyst. Since it was first described in 2014, the modifications introduced by Koempel have allowed for a more reproducible suprahyoid approach. We present our initial experience with this technique.Methods: A retrospective study of patients with thyroglossal cyst undergoing Koempel’s technique in our institution from 2021 to 2022 was carried out. Demographic, clinical, and histological data was collected. Results. In the study period, 5 patients –3 girls and 2 boys– underwent surgery. Median age and weight were 5 years (2-6) and 16 kg (14-25), respectively. All patients had suffered from previous infections, with 60% having cutaneous fistulization. In 2 patients, surgery was indicated following Sistrunk’s procedure as a result of recurrence. Median operating time was 77 minutes (57-110), with the genioglossal muscle plane being identified in the 5 patients. No immediate complications were recorded, and diagnosis of thyroglossal cyst was histologically confirmed in all cases. One of the formerly recurrent patients had recurrence following surgery, but it was subclinical and incidentally diagnosed at control ultrasonography. The remaining patients had no recurrences after a median 8-month (1-12) follow-up period. Conclusions: Koempel’s technique allows for a safe and reproducible approach of the suprahyoid segment. It is an attractive option in complicated cases as a result of previous infection or recurrence.(AU)

Thyroglossal duct cyst carcinoma case series-Management strategy and outcomes / Serie de casos de carcinoma del conducto tirogloso: estrategias de tratamiento y resultados

Objective: To review the clinical presentation, diagnosis, pathology and management strategies in a modern cohort of patients with thyroglossal duct cyst carcinoma. Study design: Retrospective case series following PROCESS Guidelines. Setting Comprehensive cancer centre. Methods: Data recorded included: gender, age at diagnosis, clinical presentation, thyroid function, diagnostic investigations, cytological results, final histology, staging and follow up status. The risk of malignancy in cytological analysis was stratified according to the Royal College of Pathologists classification in United Kingdom. Results: Twelve patients were included. The majority of patients (66.7%) presented with an isolated thyroglossal duct cyst. Only 4 patients had preoperative cytological suspicion of carcinoma (sensitivity: 33.3%). At the time of presentation all patients were euthyroid. Following diagnosis of malignancy, a total thyroidectomy was performed in all patients, with the exception of 2, who had a thyroglossal duct cyst carcinoma of less than 10mm. Among the 10 patients who underwent total thyroidectomy, 7 (70%) patients had proven carcinoma in the thyroid gland, 3 with deposits of less than 10mm. The average size of the thyroid cancer deposits was 7.2mm (1–20mm). With a mean follow-up of is 44 months (5–120), all patients were alive and free of recurrence at the end of the study period. Conclusion: Thyroglossal duct cyst carcinoma is a rare condition and its management should be discussed in a multidisciplinary meeting. As with differentiated thyroid cancer originating in the thyroid gland, it bears extraordinary survival rates. Accordingly, the management of these cancers has shifted towards a more conservative approach although its peculiarities must be taken into account: ease of extracystic invasion and possible different lymph node invasion. (AU)

Objetivo: Revisar la presentación clínica, el diagnostico, la histología y las estrategias de tratamiento en una cohorte moderna de pacientes con carcinoma del conducto tirogloso. Diseño del estudio: Serie de casos retrospectiva utilizando PROCESS Guidelines. Localización: Unidad de cáncer de cabeza y cuello. Métodos: Los datos incluidos fueron: sexo, edad al diagnóstico, presentación clínica, función tiroidea, investigaciones diagnósticas, resultados citológicos, histología final, estadificación y estado durante el seguimiento. El riesgo de malignidad en el análisis citológico fue estratificado de acuerdo con la clasificación del Royal College of Pathologists del Reino Unido. Resultados: Se incluyeron 12 pacientes. La mayoría de ellos (66,7%) presentaron solamente un quiste del conducto tirogloso al diagnóstico. Solamente 4 pacientes tuvieron sospecha de malignidad de acuerdo con los resultados de la citología preoperatoria. En el momento de la presentación, todos los pacientes tenían función tiroidea normal. Después del diagnóstico, se realizó tiroidectomía total a todos los pacientes menos dos, que tuvieron carcinoma del conducto tirogloso menor de 10mm. Entre los 10 pacientes que recibieron tiroidectomía total, 7 (70%) sufrieron carcinoma en la glándula tiroides, 3 de ellos con depósitos menores de 10mm. El tamaño medio de los depósitos de carcinoma en la glándula tiroides fue de 7,2mm (1-20mm). Con una media de seguimiento de 44meses (5-120), todos los pacientes estaban vivos y libres de recidiva al final del periodo estudiado. Conclusión: El carcinoma del conducto tirogloso es una entidad poco frecuente y su manejo debe ser realizado por un equipo multidisciplinario. Igual que en el carcinoma diferenciado de tiroides que se origina en la glándula tiroides, las tasas de supervivencia son excelentes. ... (AU)

Thyroglossal duct cyst carcinoma case series-Management strategy and outcomes.

OBJECTIVE: To review the clinical presentation, diagnosis, pathology and management strategies in a modern cohort of patients with thyroglossal duct cyst carcinoma. STUDY DESIGN: Retrospective case series following PROCESS Guidelines. SETTING: Comprehensive cancer centre. METHODS: Data recorded included: gender, age at diagnosis, clinical presentation, thyroid function, diagnostic investigations, cytological results, final histology, staging and follow up status. The risk of malignancy in cytological analysis was stratified according to the Royal College of Pathologists classification in United Kingdom. RESULTS: Twelve patients were included. The majority of patients (66.7%) presented with an isolated thyroglossal duct cyst. Only 4 patients had preoperative cytological suspicion of carcinoma (sensitivity: 33.3%). At the time of presentation all patients were euthyroid. Following diagnosis of malignancy, a total thyroidectomy was performed in all patients, with the exception of 2, who had a thyroglossal duct cyst carcinoma of less than 10mm. Among the 10 patients who underwent total thyroidectomy, 7 (70%) patients had proven carcinoma in the thyroid gland, 3 with deposits of less than 10mm. The average size of the thyroid cancer deposits was 7.2mm (1-20mm). With a mean follow-up of is 44 months (5-120), all patients were alive and free of recurrence at the end of the study period. CONCLUSION: Thyroglossal duct cyst carcinoma is a rare condition and its management should be discussed in a multidisciplinary meeting. As with differentiated thyroid cancer originating in the thyroid gland, it bears extraordinary survival rates. Accordingly, the management of these cancers has shifted towards a more conservative approach although its peculiarities must be taken into account: ease of extracystic invasion and possible different lymph node invasion.

Correlación clínico-cito histológica de los quistes congénitos cervicales

Los quistes constituyen una cavidad patológica revestida por una pared de tejido conectivo definida y con un tapiz epitelial. Se tuvo como objetivo determinar la correlación de los diagnósticos clínico y citológico en los quistes congénitos Cervicofaciales. Se realizó un estudio retrospectivo de los pacientes con diagnóstico clínico, citológico y/o histológico de quiste tirogloso, branquial y demodé, atendidos en el hospital Universitario Carlos Manuel de Céspedes de Bayamo, durante cinco años. Se calculó la sensibilidad, especificidad y seguridad del diagnóstico clínico y la biopsia por aspiración con aguja fina (FNAC) para cada quiste. El diagnóstico clínico fue de 93,3%, 60,0% y el 100,0 % para los quistes tirogloso branquial y dermoide respectivamente. Encontramos mayor tendencia al error clínico en los quistes branquiales, donde las confusiones más frecuentes se presentan con linfoadenopatías inflamatorias. El diagnóstico por aspiración con aguja fina fue de 93.3% y el 60% para los quistes tirogloso y branquial respectivamente. Se concluyó que el diagnóstico clínico no es suficiente en ocasiones, por lo que es preciso recurrir a medios diagnósticos complementarios, como la biopsia por aspiración con aguja fina; sin embargo esta prueba no es 100% segura.

Cysts constitute a pathological cavity lined by a defined connective tissue wall and with an epithelial tapestry. The objective was to determine the correlation of clinical and cytological diagnoses in congenital cervicofacial cysts. A retrospective study of patients with clinical, cytological and/or histological diagnosis of thyroglossal, branchial and demodé cysts, attended at the Carlos Manuel de Céspedes University Hospital in Bayamo, for five years, was conducted. We calculated the sensitivity, specificity and safety of clinical diagnosis and fine needle aspiration biopsy (FNAC) for each cyst. The clinical diagnosis was 93.3%, 60.0% and 100.0% for branchial thyroglossal and dermoid cysts respectively. We found a greater tendency to clinical error in branchial cysts, where the most frequent confusions occur with inflammatory lymphadenopathy. The diagnosis by fine needle aspiration was 93.3% and 60% for thyroglossal and branchial cysts respectively. It was concluded that clinical diagnosis is sometimes not sufficient, so it is necessary to resort to complementary diagnostic means, such as fine needle aspiration biopsy; However, this test is not 100% safe.

Os cistos constituem uma cavidade patológica revestida por uma parede de tecido conjuntivo definida e com uma tapeçaria epitelial. O objetivo foi determinar a correlação dos diagnósticos clínicos e citológicos em cistos cervicofaciais. Foi realizado um estudo retrospectivo de pacientes com diagnóstico clínico, citológico e/ou histológico de cistos tireoglossos, branquiais e demodé, atendidos no Hospital Universitário Carlos Manuel de Céspedes, em Bayamo, por cinco anos. Foram calculadas a sensibilidade, especificidade e segurança do diagnóstico clínico e da punção aspirativa por agulha fina (PAAF) para cada cisto. O diagnóstico clínico foi de 93,3%, 60,0% e 100,0% para cistos branquiais tireoglosso e dermóide, respectivamente. Encontramos maior tendência ao erro clínico nos cistos branquiais, onde as confusões mais frequentes ocorrem com linfadenopatia inflamatória. O diagnóstico por punção aspirativa por agulha fina foi de 93,3% e 60% para cistos tireoglossos e branquiais, respectivamente. Concluiu-se que o diagnóstico clínico às vezes não é suficiente, sendo necessário recorrer a meios diagnósticos complementares, como a punção aspirativa por agulha fina; No entanto, este teste não é 100% seguro.

Metástasis ganglionar cervical bilateral de un cáncer originado en un quiste tirogloso / Bilateral lymph node metastases from a thyroglossal duct cyst carcinoma

RESUMEN Presentamos una paciente de 47 años, sexo femenino, tiroidectomía total por bocio multinodular hace 20 años. Consulta por adenomegalias yúgulo-carotídeas bilaterales cuya citopunción evidenció metástasis ganglionar bilateral de cáncer papilar de tiroides. Ecografía y tomografía evidenciaron quiste tirogloso. Cirugía: operación de Sistrunk más vaciamiento cervical central y bilateral selectivo. Anatomía patológica: cáncer papilar de tiroides en quiste tirogloso, adenomegalias metastásicas. El 5-7% de los quistes tiroglosos tienen tejido tiroideo, el 1% de ellos desarrollarán carcinoma, y de estos, un 7-15% presentarán metástasis ganglionar cervical. Informamos una patología infrecuente con una inusual presentación clínica: adenomegalias cervicales bilaterales, cuya citopunción orientó la búsqueda del tumor primario.

ABSTRACT We report the case of a 47-year-old female patient with a history of total thyroidectomy 20 years before due to multinodular goiter, with palpable jugular-carotid lymph nodes in both side of the neck. The fine needle aspiration biopsy revealed bilateral lymph node metastases of a papillary thyroid carcinoma. A thyroglossal duct cyst was found on ultrasound and computed tomography scan. Surgery: Sistrunk procedure plus selective central and bilateral selective neck dissection. Pathology report: papillary thyroid carcinoma in a thyroglossal duct cyst with lymph node metastases. Thyroid gland tissue may be present in 5-7% of thyroglossal duct cysts; 1% may develop cancer and cervical lymph node metastases will occur in 7-15% We report a rare condition with unusual clinical presentation: bilateral enlargement of neck lymph nodes with a positive fine needle aspiration biopsy that guided the search for the primary tumor.

Detección ecográfica de remanentes del conducto tirogloso luego de tiroidectomía por cáncer de tiroides / Thyroglossal duct remnants detected by ultrasonography after total thyroidectomy for thyroid carcinoma

Resumen Existen numerosas comunicaciones de hallazgo incidental de remanentes del conducto tirogloso (CTG) posteriores a una tiroidectomía total, pero se desconoce su implicancia en pacientes con cáncer diferenciado de tiroides (CDT). Nuestro objetivo fue determinar frecuencia de detección ecográfica de remanentes del CTG posterior a la tiroidectomía total en pacientes con CDT y evaluar el impacto del hallazgo en la respuesta al tratamiento. Se incluyeron 377 pacientes con CDT tratados con tiroidectomía total entre enero 1994 y enero 2017, con seguimiento de al menos un año posterior a la cirugía. Se detectó la presencia de remanente del CTG en 16/377 (4.2%): 15 de bajo riesgo de recurrencia y uno de riesgo intermedio. Trece recibieron radioyodo. Todos tuvieron un estado sin evidencia de enfermedad al final del seguimiento, excepto uno con riesgo intermedio que presentó una respuesta inicial estructural incompleta e indeterminada posterior al vaciamiento ganglionar. La mediana del tiempo de diagnóstico del remanente del CTG luego de la tiroidectomía fue de 5 años (rango 1-16). Dos pacientes con remanentes del CTG fueron intervenidos quirúrgicamente, ambos presentaron tumoraciones de aparición súbita en región suprahioidea, 2.4 y 4 cm, detectados a los 9 y 16 años luego de la tiroidectomía, respectivamente. La prevalencia de esta condición parece ser poco frecuente. Sin embargo, la aparición de una masa quística en el seguimiento de un paciente con CDT puede ser confundido con enfermedad metastásica y generar ansiedad. El hallazgo de remanentes del CTG parecería no tener ningún impacto en la respuesta al tratamiento.

Abstract There are numerous reports of incidental findings of thyroglossal duct remnants (TGDR) after total thyroidectomy, but its implication on the outcome of patients with differentiated thyroid cancer (DTC) is unknown. The aim of this study was to determine the frequency of TGDR detected by ultrasonography after total thyroidectomy in patients with DTC and to evaluate the impact of this finding on the response to treatment. A total of 377 records of patients with DTC who received total thyroidectomy between January 1994 and January 2017 were reviewed. Patients with less than one year of follow-up after surgery were excluded. TGDR was diagnosed in 16 out of 377 (4.2%). Fifteen had a low risk of recurrence DTC and 13 of them were treated with radioactive iodine. All low risk patients had an excellent response to treatment. Only one with an intermediate risk of recurrence DTC had an initial structural incomplete response which changed to an indeterminate response after a modified central lymph node dissection. The median time of TGDR diagnosis after thyroidectomy was 5 years (1-16). Two patients underwent TGDR surgery due to the presence of a rapidly growing neck mass, 2.4 and 4 cm in size, detected 9 and 16 years after thyroidectomy, respectively. The prevalence of this condition seems to be rare. However, the appearance of a cystic mass during the follow-up of a patient with DTC cancer could be confused with metastatic disease. The diagnosis of TGDR seems not to have an impact on the response to treatment.

Estudio de caso de quiste tirogloso lingual: una urgencia en la vía aérea del lactante menor / Lingual thyroglossal cyst case study: an airway emergency in the young infant

El quiste tirogloso es una de las principales causas de tumores congénitos en el cuello, cuyo sitio menos frecuente de presentación es la lengua; no obstante, es importante conocer esta ubicación, principalmente en los lactantes menores, ya que debido a sus características anatómicas presentan disnea ­como síntoma principal­ con diferentes grados de severidad, que puede llegar a comprometer su vía aérea y su vida. Se presentan dos casos de lactantes que ingresan por estridor y signos de falla ventilatoria: en principio, se les realizó una nasofibrolaringosocopia flexible, que evidenció una lesión de aspecto quístico en la base de la lengua; luego, se complementó con un estudio imagenológico, cuya primera opción diagnóstica fue un quiste tirogloso lingual; por último, se les realizó una microlaringoscopia de suspensión más una marsupialización endoscópica con corte frío y radiofrecuencia, lo que dio como resultado una adecuada evolución posoperatoria. Basados en los casos previos, proponemos un algoritmo de tratamiento que hace énfasis en el uso de imágenes diagnósticos y la técnica quirúrgica.

The thyroglossal cyst is one of the main causes of congenital neck tumors, being the tongue infrequent site of presentation. However, it´s relevant to know this location, mainly in young infants, since, due to its anatomical characteristics respiratory distress is a main finding, it could be presented in different degrees of severity, until it completely compromises the airway and the life of the patient. Two cases of infants are admitted due to stridor and signs of ventilatory failure are presented. In both cases, flexible nasofibrolaryngoscopy was performed, showing a cystic appearance lesion on the tongue, and a diagnostic study was subsequently completed with images giving the lingual thyroglossal cyst as the first diagnostic option. Both patients underwent surgical management with suspension microlaryngoscopy plus endoscopic marsupialization with cold cut and radiofrequency with adequate postoperative evolution. Based on the previous cases, we propose a management algorithm emphasizing the use of diagnostic images and surgical technique.

Cáncer Papilar en Quiste Tirogloso. Caso Clínico y Revisión de la literatura / Papillary Cancer in Tirogloso Cyst. Case report and review of literature

INTRODUCCIÓN: Los quistes tiroglosos son las lesiones más comunes de la línea media cervical y se ha descrito el carcinoma papilar de tiroides en el 1%. Debido a su baja incidencia no existe un consenso acerca del tratamiento óptimo. Caso clínico: Paciente mujer de 34 años de edad consulta por aumento de volumen cervical doloroso y se evidencia nódulo doloroso en región cervical media. Ecografía de tiroides visualiza una lesión quística compleja. Se completa el estudio con tomografía computada del cuello con contraste que evidencia quiste del conducto tirogloso con compromiso inflamatorio-infeccioso, por lo que se decide cirugía. Biopsia evidencia cáncer papilar de 0.25 cm en quiste del conducto tirogloso, con bordes quirúrgicos negativos. Por bajo riesgo se decide control imagenológico estricto. DISCUSIÓN: Los quistes del conducto tirogloso comprenden las lesiones cervicales congénitas más frecuentes. Se presentan como masas indolentes y asintomáticas. El diagnóstico es confirmado mediante ecografía y la tomografía es utilizada para ampliar el estudio. La aparición de cáncer tiroideo en estos quistes es poco común, y generalmente son indistinguibles de las lesiones benignas en el preoperatorio. En relación al manejo del cáncer papilar en quiste del conducto tirogloso no existe un consenso de su tratamiento óptimo. Para los casos de bajo riesgo se sugiere control anual con TSH y ecografía tiroidea. Para aquellos pacientes de alto riesgo se sugiere tiroidectomía total y ablación de los restos tiroides con yodo radioactivo, con control anual con niveles de tiroglobulina. El pronóstico es excelente, con tasas de remisión que superan el 95%. CONCLUSIONES: Los carcinomas en quistes de conducto tirogloso son poco comunes y en la mayoría de los casos son lesiones diagnosticadas de manera incidental después de la resección quirúrgica. Para definir necesidad de tiroidectomía, debe realizarse estudio individualizado por un equipo multidisciplinario con amplia experiencia.

INTRODUCTION: Thyroglossal cysts are the most common affection of the cervical midline. Papillary carcinoma has been described in 1% of this cysts. Due to its low incidence a consensus on the optimal treatment does not exist. Clinical case: A 34 year old female with no relevant past medical history, presented with a painful cervical mass of many weeks of appearance. The thyroid ecography showed a complex cystic lesion and the cervical computed tomography with contrast evidenced a cyst of the thyroglossal duct with inflammatory and infectious findings. Surgery with no incidents was performed. Biopsy reported a 0.25 cm papillary cancer in the thyroglossal duct cyst, with negativa surgical margins. Strict follow up with imaging studies was decided. DISCUSSION: the thyroglossal duct cyst are the most common congenital cervical affections. Classically, they present as indolente, asyntomatic masses on the cervical midline. The diagnosis is confirmed with ecography and computed tomography is used to extent evaluation. Thyroid cancer in thyroglossal duct cyst is uncommon and generally indistinguishable from benign lesions in the preoperative phase. A consensus regarding the optimal management of this patients does not exist. For low risk cases, an anual control with THS and thyroid ecography is suggested. For patients with high risk a Sistrunk with total thyroidectomy and radioactive ablation of thyroids remnants is recommend. Follow up with anual thyroglubin levels should be performed. The prognostic is excellent, with more than 95% remission rates. CONCLUSSIONS: Thyroglossal duct cyst carcinomas are rare. In most cases, diagnosis is made incidentally after surgical resection. To decide wheter thyroidectomy is necessary each case should be analyzed individually by a multidisciplinary team with vast experience.

Caso Clínico: Quiste Tirogloso, Cirugía de Sistrunk / Clinical Case Report: Thyroglossal Duct Cyst, Sistrunk Surgery

INTRODUCCIÓN: El quiste tirogloso es una anomalía congénita de la glándula tiroides y de la línea media a nivel del cuello, afecta al 7% de la población mundial. Se presenta como un tumor indoloro, móvil con la deglución. El diagnóstico se realiza con ecografía y biopsia por aspiración con aguja fina, para determinar existencia de malignidad la cual corresponde al 1%. El tratamiento de elección es quirúrgico mediante la técnica de Sistrunk. CASO CLÍNICO: Paciente masculino de 63 años, sin antecedentes patológicos, presentó desde hace un año un tumor en parte central de cuello, de consistencia dura de aproximadamente 3 cm, con aumento progresivo de tamaño. Al examen físico: Tumor de 3 x 2.5 cm que se moviliza con la deglución. EVOLUCIÓN: Se realizó Cirugía de Sistrunk, se envió muestra para estudio transoperatorio de patología el cual reportó presencia de quiste tirogloso, negativo para malignidad. No se presentaron complicaciones quirúrgicas, se colocó dren de Penrose que se retiró a los 5 días. El paciente permaneció hospitalizado durante 24 horas. El reporte definitivo de patología fue quiste tirogloso. Se realizó vigilancia a los 3 y 6 meses, y al primer y segundo año sin recurrencia. CONCLUSIÓN:El quiste tirogloso es una patología congénita benigna con un porcentaje de malignidad bajo, el pronóstico es excelente incluso si reporta malignidad. El diagnóstico se realiza mediante ecografía y biopsia por punción con aguja fina. La cirugía de Sistrunk constituye el tratamiento de elección, con tasas bajas de recurrencia. El acudir a control médico cuando se sospecha de un tumor en cuello ayuda a un diagnóstico temprano. (au)

BACKGROUND: The thyroglossal cyst is a congenital anomaly of the thyroid gland and the midline at the level of the neck, affecting 7% of the world population. It presents as a painless, mobile tumor when swallowing. The diagnosis is made with ultrasound and biopsy by fine needle aspiration to determine existence of malignancy, which is present in 1%. The treatment of choice is surgery using the Sistrunk technique. CASE REPORT: A 63-year-old male patient, who presented a 3 cm central neck tumor of hard consistency, with a progressive increase in size. Physical examination: 3 x 2.5 cm neck tumor that is mobilized with swallowing. EVOLUTION: Sistrunk Surgery was performed, a sample was sent for transoperative analysis, and the report was compatible with thyroglossal cyst negative for malignancy; the patient remained hospitalized for 24 hours without complications. The definitive pathology report confirmed the presence of a thyroglossal cyst. Follow ups were made at 3, 6 months, 1 and 2 years without recurrence. CONCLUSION: The thyroglossal cyst is a benign congenital disease with low malignancy probability; the prognosis is excellent even in presence of malignancy. The diagnosis is made by ultrasound and fine needle aspiration biopsy. Sistrunk surgery is the treatment of choice, with low recurrence rates. Receiving a medical evaluation when a neck tumor is suspected is helpful for the early diagnosis.

Carcinoma papilar de quiste tirogloso: reporte de caso y revisión de la literatura / Papillary carcinoma of thyroglossal cyst: a case report and literature review

Resumen Introducción El carcinoma con localización en quiste tirogloso tiene una baja frecuencia, se encuentra alrededor del 1% de los pacientes con este padecimiento; la histología más frecuente es el carcinoma papilar de tiroides. Se realiza la descripción de un caso de carcinoma papilar de quiste tirogloso. Caso clínico Masculino de 54 años con tumor cervical anterior de seis meses de evolución, de 3 × 5 cm por cinco centímetros de diámetro. Ultrasonido de tiroides con nódulo tiroideo derecho TIRADS 4c, adenopatías sospechosas en nivel VI. Se realizó tiroidectomía total + Sistrunk, con reporte patológico de carcinoma papilar. Infiltró la cápsula y fibras del músculo estriado pretiroideo, tumor de lóbulo derecho de 2 × 1.5 × 1.3 cm, lóbulo izquierdo de 3.5 × 3 × 4 cm; se aplicó dosis de I-131. Discusión No existe un consenso acerca del tratamiento ideal del carcinoma papilar en el quiste tirogloso, aunque parece ser el tratamiento más adecuado la cirugía de Sistrunk con tiroidectomía total. Al tratarse de una presentación de cáncer bien diferenciado de tiroides poco frecuente, será difícil hacer conclusiones con un alto nivel de evidencia, pero deberán ser orientadas por las guías actuales para cáncer bien diferenciado de tiroides y tomar decisiones en equipos multidisciplinarios.

Abstract Introduction Carcinomas with thyroglossal cyst localization have a low frequency, about 1% of patients present this disease; the most frequent histology is papillary thyroid carcinoma. We describe a case of papillary carcinoma of thyroglossal cyst. Clinical case A 54-year-old man with an anterior cervical tumor of six months of evolution, not mobile, not painful, with diameters of 3 × 5 cm. Thyroid ultrasound with right thyroid nodule TIRADS 4c and suspicious adenopathies in level VI. Total thyroidectomy + Sistrunk was performed, with pathological report of multifocal conventional variant papillary carcinoma. It infiltrated thyroid capsule and adjacent prethyroid muscles; right lobe tumor 2 × 1.5 × 1.3 cm, left lobe tumor 3.5 × 3 × 4 cm; then, I-131 dose was applied. Discussion There is no consensus regarding the ideal treatment of papillary carcinoma in the thyroglossal cyst, although Sistrunk surgery with total thyroidectomy seems to be the most appropriate one. As this is a rare presentation of well-differentiated thyroid cancer, it could be difficult to draw conclusions with a high level of evidence for its management, but they should be guided by current guidelines of well-differentiated thyroid cancer and decisions should be made in multidisciplinary teams.

Quiste del ducto tirogloso intratiroideo / Intrathyroid thyroglossal duct cyst

El quiste del ducto tirogloso intratiroideo (DTI) es una entidad extremadamente infrecuente, no encontrándose en la literatura estadísticas en incidencia. Objetivo: reportar un caso clínico de quiste de DTI, manifestado como nódulo solitario, de crecimiento progresivo, en un paciente adulto y revisión bibliográfica. Conclusión: el quiste del DTI es una entidad extremadamente infrecuente. Solo se encuentran descritos en la literatura reportes de casos. Debemos considerarlo dentro del diagnóstico diferencial de la patología estructural tiroidea.

Intra-thyroid thyroglossal duct cyst is an extremely rare entity, there being no incidence statistics in literature. Objective: to report the clinical case of intra-thyroid thyroglossal duct cyst, that presented as a solitary nodule of progressive growth in an adult patient, and to conduct a bibliographical review. Conclusion: intra-thyroid thyroglossal duct cyst is an extremely unusual entity. Only case reports were found in the literature. We need to consider this entity among the differential diagnostic of the thyroid structural pathology.

O cisto do ducto tireoglosso intratiroideo (DTI) é uma entidade extremamente infrequente, não se encontrando na literatura estatísticas sobre sua incidência. Objetivo: descrever um caso clínico de cisto DTI, manifestado como nódulo solitário, de crescimento progressivo em um paciente adulto, e revisão bibliográfica. Conclusão: o cisto de DTI é uma entidade extremamente infrequente. Na literatura somente estão disponíveis relatoss de casos. Deve ser considerado no diagnóstico diferencial da patologia estrutural tireoidea.

Quiste tirogloso gigante: rareza de estos tiempos / Giant tiroglose cyst: a rareness of these times

Los quistes y fístulas tiroglosos se derivan del trayecto de His o Bochdaleck, formado a partir de un hundimiento del intestino faríngeo, que posteriormente se constituirá en el foramen caecum de la lengua, ubicado en su línea media. Si éste no se atrofia da lugar a este tipo de lesiones, en la línea media cervical, que también determinan su relación con el hueso hioides y pueden extenderse desde la base de la lengua, hasta la región anteroinferior del cuello. El conducto tirogloso se encuentra detrás del hioides, pero no es raro hallarlo delante, lo que conduce a la necesidad de extirpar este tejido óseo por medio de la cirugía (operación de Sistrunk). Se presenta un enorme quiste tirogloso, que por su tamaño resulta anacrónico en los tiempos actuales de desarrollo de la medicina en nuestro país(AU)

Tiroglosecysts and fistulasare derived from the trajectory of HIS orboch daleck, formed from a falling of the pharyngeal intestine that will never be constituted in the foramen caecum of the tongue, located in its mean line. If it is not atrophied then this kind of lesions appear , in the cervical mean line, they also determine the relation with the hyoid bone and can be extended from the base of the tongue to the anterior inferior site of the neck. The tiroglose conductis located behind hyoids, but it is not rare to find it beyond, so it is necessary to remove this bone tissue by surgery (strunk operation).A hugetiro glose cyst is presented , and because of lts size it results an anachronism at the present time of the development of Medicine in our country(AU)

Thyroid cancer in lingual thyroid and thyroglossal duct cyst.

Ectopy is the most common embryogenetic defect of the thyroid gland, representing between 48 and 61% of all thyroid dysgeneses. Persistence of thyroid tissue in the context of a thyroglossal duct remnant and lingual thyroid tissue are the most common defects. Although most cases of ectopic thyroid are asymptomatic, any disease affecting the thyroid may potentially involve the ectopic tissue, including malignancies. The prevalence of differentiated thyroid carcinoma in lingual thyroid and thyroglossal duct cyst is around 1% of patients affected with the above thyroid ectopies. We here review the current literature concerning primary thyroid carcinomas originating from thyroid tissue on thyroglossal duct cysts and lingual thyroid.

Experiencia en el manejo de la patología del conducto tirogloso: serie de casos / Experience in thyroglossal duct pathology: clinical case series

La patología del conducto tirogloso constituye la segunda anomalía cervical benigna más frecuente en la infancia. El diagnóstico es principalmente clínico. Sistrunk fue quien describió la técnica quirúrgica considerada de elección para el tratamiento definitivo de esta patología. Estudio descriptivo retrospectivo. Entre junio de 2008 y agosto de 2015 se realizaron 54 procedimientos en 45 pacientes (39 casos primarios). La mediana de edad fue de 4,7 años; 14/39 pacientes (31,1%) presentaron infección preoperatoria. Todos los pacientes fueron evaluados inicialmente por ecografía. Todos fueron tratados mediante la técnica de Sistrunk. La recidiva global fue de 17,8%.

The thyroglossal duct cyst pathology represents the second cause of bening cervical anomalies in childhood. Diagnosis is mainly clinical. Sistrunk (1920) proposed a surgical technique that is still considered the gold standard for definitive treatment of this condition. A retrospective study was made including patients who underwent surgery for thyroglossal duct cyst pathology in our department between June 2008 and August 2015. In this period, we performed 54 procedures in 45 patients (39 primary cases). Median age was 4.7 years; 14/39 patients (31.1%) had pre-operative infection. All patients were studied with neck ultrasound. A Sistrunk's procedure was performed in all cases. The global recurrence rate was 17.8% (8/45).

Quiste del conducto tirogloso: experiencia en el Instituto Nacional de Salud del Niño, Lima 2008-2015

El quiste o fístula del conducto tirogloso es una alteración del desarrollo producida por la falta de involución del conducto de descenso de la glándula tiroides. Debido a la presentación y frecuencia en edad pediátrica consideramos necesario el presente estudio. Se revisaron 167 casos intervenidos en un periodo de ocho años, siendo el 61,1% de sexo masculino y mayor presentación en menores de seis años de edad 57,5%. Se presentaron como quiste tirogloso el 68,9% y el 31,1% restante como fístula con secreción. Su localización más frecuente es a nivel de la línea media 85% e infrahioideo 57,5%. Se reintervinieron 26 casos del total. La patología del conducto tirogloso es frecuente en pacientes pediátricos, siendo necesario el tratamiento quirúrgico con la resección medial del hueso hioides. A pesar de realizar los pasos descritos la recidiva es posible.

Thyroglossal duct cysts or fistulae are produced by an inadequate involution of the thyroid gland descending duct. The aim of this paper is to review its usual presentation and frequency in pediatric patients. We reviewed 167 cases who underwent surgery in an eight year period, 61.1% were male, and 57.5% were below 6 years of age. Thyroglossal duct cysts were present in 68.9% of the cases and 31.1% had cervical fistulae with secretion. Their most usual location was 85% at the cervical midline and 57.5% under the hyoid bone. Twenty-six cases required a second surgical procedure. Thyroglossal duct cysts are not uncommon in pediatric patients, surgical therapy is necessary, performing a medial resection of the hyoid bone. Despite an adequate surgical procedure, recurrences are possible.

Primary papillary carcinoma in thyroglossal cysts. Case reports and literature review.

The thyroglossal cyst can exceptionally appear as a primary cyst carcinoma. We discuss a series of 6 adult patients, assessed for long-lasting asymptomatic suprahyoid or lateral-to-larynx mass. The images showed a heterogeneous mass invading adjacent soft tissues. Fine needle aspiration biopsy did not contribute to diagnosis. We performed a Sistrunk procedure in all cases, 3 combined with total thyroidectomy and 1 with neck dissection. The postoperative course was favourable. No additional treatment was required, without evidence of recurrence in follow-up. The management is controversial due to the limited number of cases reported. Some classifications based on size and extent have been proposed to define the surgical treatment of such cysts.

Localización atípica del quiste tirogloso / Atypical location of thyroglossal duct cyst / Localização atípica do quisto tireoglosso

El quiste tirogloso es una malformación congénita asociada a la falta de involución del conducto tirogloso, ubicado entre el foramen de la lengua y la glándula tiroides. Su incidencia predomina en la infancia, aunque también se puede presentar en la adultez. Es común que la presencia de infecciones de las vías aéreas superiores o el desarrollo de fístulas hagan parte del cuadro clínico del paciente y se evidencie una masa. Se reporta el caso de un paciente de sexo masculino de 39 años de edad, que cursó con una lesión nodular corres- pondiente a un quiste tirogloso con apariencia de tejido tiroideo residual, de localización atípica en la línea media suprahiodea, que fue removido quirúrgicamente. Dada su ubicación, se requirió la pertinente planeación imaginoló- gica y prequirúrgica para la valoración de la glándula tiroides con el fin de resecar toda la lesión, usando la técnica de Sistrunk con remoción total del hueso hioides para evitar la recurrencia. Se discuten las características clínico-patoló- gicas de la enfermedad y se establece la importancia de la ubicación para la toma adecuada de decisiones clínicas o quirúrgicas que permitan brindar un tratamiento con un resultado seguro y eficaz para el paciente.

The thyroglossal cyst is a congenital abnormality resulting from a defective closing of the duct located between the foramen of the tongue and the thyroid gland. Its incidence predominates in childhood, although it can also occur in adulthood. It is common that the presences of upper airway infections or fistulas become a part of the patient’s clinical signs and as the mass becomes apparent. This report corresponds to a case of a 39 year old male patient with a nodular lesion. A thyroglossal cyst with an atypical location in the midline superior part of the hyoid bone was diagnosed, which was surgically removed. Because of its location careful imaging and presurgical planning was required for thyroid gland assessment. The Sistrunk technique was performed removing the hyoid bone completely to prevent recurrence. Clinico-patholo- gical features of the disease are discussed, the importance of the location for surgical considerations to provide the best outcome for the patient.

O quisto tireoglosso é uma malformação congénita asso-ciada à falta de involução do conduto tireoglosso localizado entre o ovale da língua e a glândula tiroides. Sua incidência predomina na infância, embora também possa se apre-sentar nos adultos, sendo comum na clínica do paciente a presença de infeções aéreas superiores ou a frequente presença de fístulas sendo evidenciada uma massa.No presente artigo se faz o reporte correspondente a um paciente masculino com 39 anos de idade, que apresentou uma lesão nodular convergente a um quisto tireoglosso com aparência de tecido tiroide residual, de localização atípica na linha media supra-hioideus, remo-vido cirurgicamente. Devido a sua locação foi preciso planejamento imagenológico para valoração da glândula tiroides, visando ressecar a totalidade da lesão mediante a técnica de Sistrunk, com remoção total do osso hioideus para evitar recorrência. O artigo discute as caracterís-ticas clinico patológicas desta doença e se estabelece que a adequada tomada de decisões clinicas e cirúrgicas depende em grande medida da locação da lesão.

Carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso / Thyroglossal duct cyst with papillary carcinoma

Introduction: In about 1-2 percent of cases of thyroglossal cyst may be neoplastic changes, mostly correspond to papillary thyroid carcinoma (75-85 percent). The aim of this paper is to present 9 cases of papillary thyroid carcinoma in thyroglossal duct cyst. Materials and Methods: Data were recorded retrospectively from patients diagnosed with papillary thyroid carcinoma in thyroglossal duct cyst treated at Hospital Clínico Universidad de Chile between 1999 2014. Results: From 142 cases operated for thyroglossal duct cyst, 9 cases of papillary cancer (6.34 percent) were recorded. The average age was 32 years. The average diameter of the lesion was 4.4 cm (SD 2.2 cm). 8 patients underwent total thyroidectomy; a simultaneous thyroid cancer was diagnosed in 3 of them. In 6 cases was added iodine therapy. In only one patient a lymph nodal dissection was performed. We do not observe any surgical complication. A solid component in preoperative ultrasonographic study is suspicious of malignancy. The average follow-up time was 85 months. There is no recurrence or mortality in this group of patients. Conclusions: Although the safest long term management is Sistrunk surgery associated with thyroidectomy and radioiodine in selected cases, these patients must be evaluated by a multidisciplinary group and thyroidectomy should be considered in high surgical volume center, in order to minimize complications.

Introducción: En alrededor de 1-2 por ciento de los casos de quiste tirogloso pueden existir cambios neoplásicos, en su mayoría corresponden a carcinoma papilar de tiroides (75-85 por ciento). El objetivo de este trabajo es presentar 9 casos de carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso, en cuanto a su forma de presentación y manejo. Material y Método: Se registraron en forma retrospectiva datos de pacientes condiagnóstico de carcinoma papilar de tiroides en quiste del conducto tirogloso atendidos en el Hospital Clínico de la Universidad de Chile entre 1999 2014. Resultados: De 142 casos de pacientes operados por quiste del conducto tirogloso, se registraron 9 casos de cáncer papilar (6,34 por ciento). El promedio de edad de los pacientes fue de 32 años. El diámetro promedio de la lesión fue de 4,4 cm (DS 2,2 cm). Del total, 8 pacientes fueron sometidos a tiroidectomía total, se diagnosticó cáncer de tiroides en 3 de ellos, en 6 se asoció tratamiento con radioyodo. En sólo 1 paciente se realizó una disección linfonodal. El tiempo promedio de seguimiento fue de 85 meses; a la fecha la serie no ha presentado recurrencia ni mortalidad. Conclusiones: Si bien el manejo más seguro a largo plazo es la cirugía de Sistrunk, asociado a una tiroidectomía y eventual radioyodo, la resolución quirúrgica con tiroidectomía asociada debe ser considerada cuando la morbilidad no sea mayor que el beneficio teórico.

Carcinoma papilar en quiste tirogloso. Propuesta de algoritmo diagnóstico y terapéutico / Papillary carcinoma in a thyroglossal duct cyst. Proposal of an algorithm for diagnosis and treatment / Carcinoma papilar em cisto tirogloso: proposta de algoritmo diagnóstico e terapêutico

Antecedentes: el carcinoma diferenciado de tiroides en quiste tirogloso (CaQT) es una entidad rara. La incidencia de CaQT es de 1 a 2%. Usualmente su forma de presentación clínica es indistinguible de una lesión benigna y el diagnóstico definitivo es postquirúrgico. No hay en la actualidad un consenso sobre la indicación de tiroidectomía total, radioablación con iodo y/o terapia supresiva con levotiroxina luego de ser extirpado quirúrgicamente...

Introduction: the development of well -differentiated thyroid carcinoma in thyroglossal duct cysts (TGDCa) is uncommon. The incidence of TGDCa lies within 1 to 2%. Usually the clinical appearance is indistinguishable from a benign thyroglossal duct cyst. The definitive diagnosis is post-operative. After the surgery of choice, the other alternative treatments such as thyroidectomy, radioiodine and L-T4 therapy are controversial...

Antecedentes: o carcinoma diferenciado de tireoide em cisto tirogloso (CaQT) é uma entidade rara. A incidência de CaQT é de 1 a 2 por cento. Em geral, a sua forma de apresentação clínica é indistinguível de uma lesão benigna e o diagnóstico definitivo é pós-cirúrgico. Não existe atualmente um consenso sobre a indicação de tiroidectomia total, radioablação com iodo e/ou terapia supressiva com levotiroxina após ser extirpado cirurgicamente...

Carcinoma papilar de quiste de conducto tirogloso sincrónico con carcinoma papilar de tiroides / Synchronous papillary carcinoma of thyroglossal duct cyst and papillary thyroid carcinoma

Presentamos el caso de un paciente diagnosticado de quiste de conducto tirogloso y un nódulo tiroideo ístmico en el que se evidenciaron focos de carcinoma papilar intraquístico concomitantes con carcinoma papilar en el nódulo tiroideo. La indicación terapéutica en estos casos es controvertida, y dependerá en la mayoría de los casos del estudio microscópico de la muestra. En nuestro caso se realizó en un primer tiempo la intervención de Sistrunk asociada a una istmectomía y tras conocer el resultado de ambas muestras se decidió realizar tiroidectomía total.

We report the case of a patient with a thyroglossal duct cyst and a nodule at the thyroid isthmus which showed intracystic papillary carcinoma foci concomitant with papillary carcinoma in the thyroid nodule. The therapeutic indication in these cases is controversial. In our case it was done in a first intervention a Sistrunk technique associated to an isthmectomy and after knowing the results of both samples was decided to perform a total thyroidectomy.