Subluxació atlantoaxial: una causa infreqüent de torticoli en pediatria / Subluxación atlantoaxoidea: una causa infrecuente de tortícolis en pediatría / Atlantoaxial subluxation: An uncommon cause of torticollis in children

Introducció La torticoli és motiu de consulta freqüent en pediatria. D’entre les múltiples etiologies, la predominant és la musculoesquelètica. Presentem un cas d’una entitat poc coneguda, la subluxació rotatòria atlantoaxial (SRAA), que pot aparèixer de manera aïllada o secundària a processos inflamatoris locals, a infeccions o a cirurgies del tracterespiratori superior, coneguda també com la síndrome deGrisel.Cas clínic Presentem el cas d’una nena de set anys queconsulta per torticoli dolorosa d’aparició sobtada i nàusees.En l’exploració destaca marcada desviació de cap i coll al’esquerra en flexió, i contractura muscular paravertebral.S’orienta inicialment com una contractura cervical i se lidona l’alta amb tractament antiinflamatori oral. Vint-i-quatrehores després reconsulta per empitjorament clínic, amb vòmits intensos, per la qual cosa es fa una tomografia computada cranial que objectiva una subluxació atlantoaxial entreC1-C2. Se sol·licita una ressonància magnètica cranial, quedescarta altres lesions associades; l’analítica no mostra signes d’infecció i els marcadors de malalties inflamatòriesresulten normals. S’orienta com una SRAA primària.Presenta persistència de la torticoli, de manera que requereix reducció amb col·locació d’una ortesi d’halo (halojacket), que tampoc resulta eficaç. Tenint en compte lamala evolució i l’evidència d’hiperlaxitud articular, se sospita col·lagenopatia, que després d’un estudi exhaustiu noes va poder filiar. Set mesos després del debut, tot i eltractament intensiu amb fisioteràpia, la pacient persisteixlleument simptomàtica.Comentaris En una torticoli no reductible, amb dolor intensi espasme contralateral del múscul esternoclidomastoidal,cal sospitar una SRAA i sempre haurem de descartar necauses secundàries.(AU)

RESUMEN

Introducción. La tortícolis es un motivo de consulta frecuente en pediatría. Entre las múltiples etiologías que pueden causarla, la predominante es la musculoesquelética. Presentamos un caso de una entidad poco conocida, la subluxación rotatoria atlantoaxoidea (SRAA), que puede aparecer de manera aislada o secundaria a procesos inflamatorios locales, a infecciones o a cirugías del tracto respiratorio superior, conocida también como síndrome de Grisel. Caso clínico. Presentamos el caso de una niña de siete años que consulta por tortícolis dolorosa de aparición súbita y náuseas. En la exploración destaca marcada desviación de la cabeza y cuello hacia la izquierda en flexión, y contractura muscular paravertebral. Se orienta inicialmente como una contractura cervical, y se da de alta con tratamiento antiinflamatorio oral. Veinticuatro horas después reconsulta por empeoramiento clínico, con vómitos intensos. Se realiza tomografía computerizada craneal, que descarta lesiones ocupantes de espacio, pero objetiva una subluxación atlantoaxoidea entre C1-C2. Se solicita resonancia magnética craneal,que descarta otras lesiones asociadas; analítica sin signos de infección, y marcadores de enfermedades inflamatorias que resultan normales. Se orienta como una SRAA primaria. Presenta persistencia de la tortícolis, por lo que requiere reducción con colocación de una ortesis de halo (halo jacket), que tampoco resulta eficaz. Dada la mala evolución y la evidencia de hiperlaxitud articular, se sospecha colagenopatía, que tras un estudio exhaustivo no se pudo filiar. Siete meses después del debut, pese a tratamiento intensivo con fisioterapia, la paciente persiste levemente sintomática.Comentarios. En una tortícolis no reductible, con dolor intenso yespasmo contralateral del músculo esternocleidomastoideo, hayque sospechar una SRAA y siempre tendremos que descartar causas secundarias.(AU)

ABSTRACT

Introduction: Torticollis is a frequent reason for consultation in paediatrics. There are multiple causes of torticollis, most commonly of musculoskeletal origin. We report a case of rotatory atlantoaxial subluxation (RAAS), a rare cause of torticollis in children, which can appear as an isolated finding; or as a consequence of local inflammatory processes or infections, or resulting from surgical interventions on the upper respiratory tract (Grisel syndrome). Case report We report the case of a seven year old girl with a sudden painful torticollis and nausea. Head and neck deviation to the left in flex position and paravertebral contracture were found at physical exam. Firstly, a diagnosis of cervical contracture was considered and she was discharged home with oral anti-inflammatory treatment. Twenty-four hours later, the patient consulted again because of clinical worsening and intense vomiting. A CT scan was performed that ruled out space occupying lesions but showed an RAAS between C1-C2. The results of blood analysis (including markers of infection) and markers of different inflammatory diseases were normal, and brain MRI showed no other associated lesions. The patient was then diagnosed as having primary RAAS. She had persistent torticollis, and a reduction and halo jacket insertion were performed, without improvement. Due to the unfavourable course and the detection of articular hyperlaxitude a collagen related disease was suspected but, after an exhaustive study, this could not be confirmed. Seven months after the start of the problem the patient still remains slightly symptomatic. Comments: RAAS should be suspected in a case of no reducible torticollis with intense pain and contralateral sternocleidomastoid muscle spasm. Secondary causes must always be ruled out.(AU)