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Non-dystrophic myotonia Chilean cohort with predominance of the SCN4A Gly1306Glu variant.
Avila-Smirnow, Daniela; Vargas Leal, Carmen Paz; Beytía Reyes, María de Los Angeles; Cortés Zepeda, Rocío; Escobar, Raúl G; Kleinsteuber Saa, Karin; Lagos Lucero, Marcela; Avaria Benapres, María de Los Angeles; Padilla Pérez, Oslando; Casar Leturia, Juan Carlos; Mellado Sagredo, Cecilia; Sternberg, Damien.
Afiliação
  • Avila-Smirnow D; Unidad de Neurología Pediátrica, División de Pediatría, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile; Unidad de Neurología, Servicio de Pediatría, Complejo Asistencial Dr. Sótero del Río, Avenida Concha y Toro 345
  • Vargas Leal CP; Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil Norte, Universidad de Chile, Av. Independencia 1027, Santiago 8380453, Chile; Hospital de Niños Roberto del Río, Profesor Zañartu 1085, Independencia, Región Metropolitana 8380418, Chile.
  • Beytía Reyes MLA; Unidad de Neurología Pediátrica, División de Pediatría, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile; Unidad de Neurología, Servicio de Pediatría, Complejo Asistencial Dr. Sótero del Río, Avenida Concha y Toro 345
  • Cortés Zepeda R; Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil Norte, Universidad de Chile, Av. Independencia 1027, Santiago 8380453, Chile.
  • Escobar RG; Unidad de Neurología Pediátrica, División de Pediatría, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile; Unidad de Neurología, Servicio de Pediatría, Complejo Asistencial Dr. Sótero del Río, Avenida Concha y Toro 345
  • Kleinsteuber Saa K; Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil Norte, Universidad de Chile, Av. Independencia 1027, Santiago 8380453, Chile; Clínica Las Condes, Estoril 450, Las Condes, Región Metropolitana 7591047, Chile.
  • Lagos Lucero M; Departamento de Laboratorios Clínicos, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile.
  • Avaria Benapres MLA; Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil Norte, Universidad de Chile, Av. Independencia 1027, Santiago 8380453, Chile.
  • Padilla Pérez O; Departamento de Salud Pública, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile.
  • Casar Leturia JC; Departamento de Neurología, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile.
  • Mellado Sagredo C; Unidad de Genética y Enfermedades Metabólicas, División de Pediatría, Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Diagonal Paraguay 362, Santiago, Región Metropolitana 8330077, Chile.
  • Sternberg D; Unité de Cardiogénétique et Myogénétique, Groupe Hospitalier Pitié-Salpêtrière, Assistance Publique Hôpitaux de Paris, 47-83 Boulevard de l'Hôpital, Paris 75013, France.
Neuromuscul Disord ; 30(7): 554-561, 2020 07.
Article em En | MEDLINE | ID: mdl-32593548
Non-dystrophic myotonias are a group of rare neuromuscular diseases linked to SCN4A or CLCN1. Among the subtypes, myotonia permanens, associated with the Gly1306Glu variant of SCN4A, is a relatively less frequent but more severe form. Most reports of non-dystrophic myotonias describe European populations. Therefore, to expand the genetic and phenotypic spectrum of this disorder, we evaluated 30 Chilean patients with non-dystrophic myotonias for associated variants and clinical characteristics. SCN4A variants were observed in 28 (93%) of patients, including 25 (83%) with myotonia permanens due to the Gly1306Glu variant. Myotonia permanens was inherited in 24 (96%) patients; the mean age of onset was 6 months, and the initial symptoms were orbicularis oculi myotonia in 17 (74%) patients and larynx myotonia in 12 (52%) patients. The extraocular muscles were involved in 11 (44%) patients, upper limbs in 20 (80%), and lower limbs in 21 (84%). Thirteen (52%) patients experienced recurrent pain and 10 (40%) patients reported limitations in daily life activities. Carbamazepine reduced myotonia in eight treated patients. The high frequency of the Gly1306Glu variant in SCN4A in Chilean patients suggests a founder effect and expands its phenotypic spectrum.
Assuntos
Palavras-chave

Texto completo: 1 Coleções: 01-internacional Base de dados: MEDLINE Assunto principal: Canal de Sódio Disparado por Voltagem NAV1.4 / Miotonia Tipo de estudo: Etiology_studies / Incidence_studies / Observational_studies / Risk_factors_studies Limite: Adolescent / Adult / Child / Female / Humans / Infant / Male País/Região como assunto: America do sul / Chile Idioma: En Revista: Neuromuscul Disord Assunto da revista: NEUROLOGIA Ano de publicação: 2020 Tipo de documento: Article País de publicação: Reino Unido

Texto completo: 1 Coleções: 01-internacional Base de dados: MEDLINE Assunto principal: Canal de Sódio Disparado por Voltagem NAV1.4 / Miotonia Tipo de estudo: Etiology_studies / Incidence_studies / Observational_studies / Risk_factors_studies Limite: Adolescent / Adult / Child / Female / Humans / Infant / Male País/Região como assunto: America do sul / Chile Idioma: En Revista: Neuromuscul Disord Assunto da revista: NEUROLOGIA Ano de publicação: 2020 Tipo de documento: Article País de publicação: Reino Unido