Churg Strauss syndrome during treatment of bronchial asthma with a leucotriene receptor antagonist presenting with polyneuropathy.

Bronchial asthma can be associated with Churg Strauss syndrome (CSS). A peripheral neuropathy may be the initial manifestation of CSS. There is also some evidence that leucotriene receptor antagonists (LTAs) may trigger CSS in asthmatic patients, especially when steroids are tapered previously. However, the pathogenesis is unclear and the association between CSS and LTAs remains a matter of controversy. The aim of this report is to clarify this issue. A 79-year-old male patient with bronchial asthma for twenty years was admitted due to progressing gait disorder developing within the last two weeks. Asthma had been treated with a leucotriene receptor antagonist (Montelukast) for four years, as well as low doses of inhaled steroids and beta-2-agonists. On admission, neurological examination revealed a mild ataxia on both upper limbs and multifocal sensory disturbances without motor deficits. Nerve conduction velocity studies demonstrated normal results for the upper limbs and an axonal sensorimotor neuropathy of the lower limbs. Electromyography exhibited no spontaneous activity in the right tibialis anterior and rectus femoris muscle. Nerve-muscle biopsy revealed an eosinophilic vasculitis in both nerve and muscle. Laboratory examination showed leucocytosis and marked eosinophilia. A diagnosis of CSS was made. This case demonstrates a severe neuropathy in an asthmatic patient, during long lasting treatment with a LTA and continuous low doses of inhaled steroid, as the initial clinical feature of CSS.

Presentación polineuropática de un síndrome de Churg Strauss desarrollado durante el tratamiento con un antagonista del receptor de los leucotrienos / Churg Strauss syndrome during treatment of bronchial asthma with a leucotriene receptor antagonist presenting with polyneuropathy

El asma bronquial suele estar asociada con el síndrome de Churg Strauss (SCS). El SCS puede presentarse con una semiología polineuropática: También evidencia que los antagonistas del receptor de los leucotrienos (ARL) pueden precipitar un SCS en pacientes asmáticos, especialmente tras la supresión de corticoides. La patogenia, sin embargo, es incierta y la asociación de SCS y ARL controvertida. El caso aquí descrito pretende clarificar esta cuestión. Un paciente de 79 años con asma bronquial de 20 años de evolución fue hospitalizado porque desarrolló un trastorno de la marcha de 2 semanas de evolución. El asma había sido tratada con un ARL (Montelukast) durante 4 años, así como con inhalaciones de esteroides y betabloqueantes. Al ser admitido al hospital, la exploración neurológica reveló ligera ataxia de las manos e hipoestesia parcheada sin déficit motor. El estudio electroneurográfico puso de manifiesto signos de neuropatía sensitivomotora axonal en las piernas; en la electromiografía se registraron potenciales espontáneos de denervación en los músculos tibial anterior y recto anterior del muslo. La biopsia de músculo y nervio evidenció una vasculitis eosinofilica. En los estudios hematológicos había leucocitosis con eosinofilia. Se estableció un diagnóstico de SCS. Este caso demuestra la aparición de una acusada polineuropatía en un paciente asmático durante el tratamiento con un ARL y esteroides inhalados como forma de presentación del SCS (AU)