Mastitis granulomatosa no caseificante: revisión retrospectiva de 61 casos / Non-caseating granulomatous mastitis: Restrospective review of 61 cases

Objetivo: determinar las características clínicas, de diagnóstico y opciones de tratamiento de la mastitis granulomatosa no caseificante. Métodos: el presente estudio es de tipo descriptivo, transversal, retrospectivo y no experimental de 61 pacientes atendidos en el Hospital Belén de Trujillo, desde enero de 2018 hasta diciembre de 2022. Fue criterio de inclusión que tengan diagnóstico histopatológico de mastitis granulomatosa no caseificante BAAR negativo. Resultados: el 93,4% afectó a mujeres en edad reproductiva (edad promedio 33 ± 7 años). La paridad, el haber dejado de dar de lactar y el uso de anticonceptivos se asociaron en forma estadísticamente significativa con la mastitis (p ≤ 0,05). En su mayoría afectó la mama izquierda. La tumoración varió entre 3 y 11 cm con un tamaño promedio de 5,0 ± 2 cm. En el 49,2% la tumoración se acompañó de una o más fistulas. El 38,5% hizo uso de anticonceptivos hormonales. El cultivo de 25 tejidos mamarios biopsiados fue negativo. El estudio ecográfico fue categorizado en el 91,8% como BIRADS 2 y 3. El 67,2% mejoró con tratamiento antituberculoso, aun cuando no había evidencia de BAAR positivo. El 32,8% mejoró con tratamiento diverso con antibióticos y sin antibióticos. Conclusiones: este tipo de mastitis se presenta en la etapa reproductiva de la mujer, pero después del periodo de lactancia. Los anticonceptivos hormonales podrían predisponer a esta afección. Su manejo es variable, puede hacerse con antituberculosos, antibióticos comunes y en casos extremos resección quirúrgica.(AU)

Objective: To determine the clinical characteristics, diagnosis and treatment options of non-caseating granulomatous mastitis. Methods: The present study is descriptive, cross-sectional, retrospective and non-experimental of 61 patients treated at the Hospital Belen of Trujillo, from January 2018 to December 2022. The inclusion criterion was that they have a histopathological diagnosis of granulomatous mastitis without caseification Acid-Fast Bacilli negative. Results: 93.4% affected women of reproductive age (age average 33 ± 7 years). Parity, having finishing breastfeeding and the use of contraceptives were associated in a statistically significant way with matitis (p ≤ 0.05). It mostly affected the left breast. The tumor varied between 3 and 11 cm with an average size of 5 ± 2 cm. In 49.2%, the tumor was accompanied by one or more fistulas. 38.5% used hormonal contraceptives. The culture of 25 biopsied breast tissues was negative. The ultrasound study was categorized in 91.8% as BIRADS 2 and 3. 67.2% improved with anti-tuberculosis treatment even though there was no evidence of positive AFB. 32.8% improved with diverse treatment, with antibiotics and without antibiotics. Conclusions: This type of mastitis occurs in the reproductive stage of the woman, but after the lactation period. Hormonal contraceptives could predispose to this condition. Its management is variable, it can be done with anti-tuberculosis drugs, common antibiotics and in extreme cases surgical resection.(AU)

Mastitis granulomatosa: experiencia diagnóstica y terapéutica multidisciplinaria del Hospital Argerich de Buenos Aires / Granulomatous mastitis: Multidisciplinary diagnostic and therapeutic experience at Argerich Hospital in Buenos Aires

Introducción: la mastitis granulomatosa es una enfermedad inflamatoria crónica que se presenta como un tumor mamario doloroso, asociado a abscesos y fístulas, que puede simular un carcinoma. Su etiología no es clara y se postula un mecanismo autoinmune modulado por el bacilo Corynebacterium. No existen guías diagnósticas ni algoritmos terapéuticos. En nuestro estudio analizamos las presentaciones clínicas, imágenes, cultivos y hallazgos patológicos junto con los tratamientos, resultados y evolución. Material y métodos: realizamos un estudio descriptivo, retrospectivo y observacional de las pacientes con diagnóstico de mastitis granulomatosa tratadas en nuestro hospital en el periodo 2017-2022. Resultados: se evaluaron 51 pacientes con una edad media de 38,1 años; que habían tenido embarazos y lactancia, 88,2%. Clínica: tumor palpable abscedado y/o fistulizado, 74,5%; tumor palpable doloroso 13,8%; tumor asintomático, 11,7 %; eritema nodoso, 11,7%; imágenes BIRADS 4-5: 82,3%; tamaño promedio: 3,54 cm. Patología: vacuolas quísticas asociadas a Corynebacterium en 24 biopsias (47,1%); bacteriología: cultivos positivos para Corynebacterium en 13 de 47 muestras (27,6%). Tratamiento: antiobioterapia 92,1%; inmunosupresión, 78,4% y tratamiento quirúrgico 60,7 %. Tiempo medio de inmunosupresión con corticoides 7,09 meses y con metotrexato 9,27 meses. Complicaciones: 9,8%; secuelas estéticas: 39,2% tiempo libre de enfermedad: 14,04 meses. Recurrencias: 13,7 %. Conclusiones: la búsqueda bacteriológica y patológica del Corynebacterium junto a un abordaje multidisciplinario es esencial para un tratamiento a medida del paciente en pos de lograr el mayor éxito terapéutico.(AU)

Introduction: Granulomatous mastitis is a chronic inflammatory disease that presents as a painful breast mass, associated with abscesses and fistulas, which can mimic carcinoma. Etiology is still unclear, and an autoimmune response related to Corynebacterium is postulated. There are no diagnostic guidelines or therapeutic algorithms. In our study we analyzed the clinical presentations, images, cultures, and pathological findings together with the treatments, results, and evolution. Material and methods: We carried out a descriptive, retrospective, and observational study of patients diagnosed with granulomatous mastitis treated in our hospital in the period 2017-2022. Results: 51 women. Average age 38.1 years. Pregnancies and Lactation 88.2%. Clinic: Abscessed and/or fistulized palpable mass 74.5%, painful palpable mass 13.8%. Asymptomatic mass 11.7%. Erythema Nodosum 11.7% BIRADS images 4/5: 82.3%. Average size: 3.54 cm. Pathology: Cystic vacuoles associated with Corynebacterium in 24 biopsies (47.1%). Bacteriology: positive cultures for Corynebacterium in 13 of 47 samples (27.6%). Treatment: antibiotic therapy 92.1%, immunosuppression 78.4%, surgical treatment 60.7%. Mean time of immunosuppression with corticosteroids 7.09 months and with methotrexate 9.27 months. Complications: 9.8% Aesthetic sequelae: 39.2% Disease-free time: 14.04 months. Recurrences: 13.7%. Conclusions: The bacteriological and pathological search for Corynebacterium and a patient tailor made multidisciplinary approach is essential to achieve therapeutic success.(AU)

Presentación clínica y hallazgos radiográficos de pacientes con diagnóstico histopatológico de mastitis granulomatosa idiopática / Clinical presentation and radiological findings of patients with histopathological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis

INTRODUCCIÓN. La mastitis granulomatosa idiopática es una patología inflamatoria benigna de mama con clínica y hallazgos imagenológicos no específicos; usualmente confundida con cáncer de mama. El síntoma más frecuente es una masa mamaria palpable. El diagnóstico es histopatológico. OBJETIVO. Describir el perfil demográfico, presentación clínica y hallazgos radiográficos de pacientes con diagnóstico histopatológico de mastitis granulomatosa idiopática. MATERIALES Y MÉTODOS. Estudio observacional, descriptivo, retrospectivo. Población de 1130 y muestra de 49 datos de historias clínicas electrónicas de pacientes con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática con el código CIE10 N61x Trastornos Inflamatorios de la mama, atendidas en la Unidad Técnica de Imagenología del Hospital de Especialidades Carlos Andrade Marín en la ciudad de Quito entre enero 2019 hasta diciembre 2021. El criterio de inclusión fue la confirmación histopatológica de mastitis granulomatosa idiopática. Los criterios de exclusión: antecedentes de neoplasia maligna de mama, antecedentes de HIV, patología inflamatoria sistémica como granulomatosis de Wegener, sarcoidosis, infecciones granulomatosas crónicas como tuberculosis, brucelosis, histoplasmosis, sífilis y reacciones a cuerpos extraños como material de implantes mamarios. Se analizaron datos demográficos, presentación clínica, hallazgos mamográficos, ecográficos y la categorización BIRADS. Se efectuó un análisis univarial; para las variables cualitativas se realizó frecuencias y porcentajes; para las variables cuantitativas se realizó medidas de tendencia central. La información recolectada fue analizada en el programa estadístico International Business Machines Statistical Package for the Social Sciences. RESULTADOS La mediana de la edad fue 36 años. El 94,00% de pacientes tenían por lo menos un hijo; 77,50% presentaron con una masa palpable; 55,10% se acompañaron de signos inflamatorios; 16,00% asociaron fístulas y 24,40% presentaron secreción. Solo 1 caso presentó afectación bilateral. CONCLUSIÓN En este estudio, la mastitis granulomatosa idiopática afecta a mujeres en edad reproductiva sin antecedentes de malignidad quienes presentan una masa mamaria palpable que puede estar acompañada de signos inflamatorios, colecciones y fístulas. La realización de una biopsia core eco guiada, para confirmar su diagnóstico.

INTRODUCTION. Idiopathic granulomatous mastitis is a benign inflammatory breast pathology with nonspecific clinical and imaging findings; usually mistaken for breast cancer. The most frequent symptom is a palpable breast mass. The diagnosis is histopathologic. OBJECTIVE. To describe the demographic profile, clinical presentation and radiographic findings of patients with histopathologic diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis. MATERIALS AND METHODS. Observational, descriptive, retrospective study. Population of 1130 and sample of 49 data from electronic medical records of patients with histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis with ICD10 code N61x Inflammatory disorders of the breast, attended at the Technical Imaging Unit of the Carlos Andrade Marín Specialties Hospital in the city of Quito between January 2019 and December 2021. The inclusion criterion was histopathological confirmation of idiopathic granulomatous mastitis. Exclusion criteria: history of malignant breast neoplasia, history of HIV, systemic inflammatory pathology such as Wegener's granulomatosis, sarcoidosis, chronic granulomatous infections such as tuberculosis, brucellosis, histoplasmosis, syphilis and reactions to foreign bodies such as breast implant material. Demographic data, clinical presentation, mammographic and ultrasound findings and BIRADS categorization were analyzed. Univariate analysis was performed; frequencies and percentages were used for qualitative variables; measures of central tendency were used for quantitative variables. RESULTS. The median age was 36 years. 94,00% of patients had at least one child; 77,50% presented with a palpable mass; 55,10% were accompanied by inflammatory signs; 16,00% were associated with fistulas and 24,40% presented with discharge. Only 1 case presented bilateral involvement. CONCLUSION. In this study, idiopathic granulomatous mastitis affects women of reproductive age with no history of malignancy who present with a palpable breast mass that may be accompanied by inflammatory signs, collections and fistulas. The performance of an echo-guided core biopsy to confirm the diagnosis.

Recurrent bilateral granulomatous mastitis due to Corynebacterium tuberculostearicum with mammary scrofula: A case report / Mastitis granulomatosa recurrente bilateral debida a Corynebacterium tuberculostearicum con escrófulas mamarias, a propósito de un caso

Corynebacterium tuberculostearicum is a Gram positive bacillus from the skin microbiota. Sometimes it can produce recurrent fistulous mastitis associated with granulomas. Its prevalence is very low. The initial therapeutic approach is important to avoid progression. The histopathological and microbiological study is essential for its diagnosis. Differential diagnosis is made with tumor pathology. There is no established therapeutic scheme to which we can adhere. The initial treatment should be antibiotic therapy adjusted by antibiogram and corticosteroids. The evolution can be torpid despite correct treatment. In these cases, surgical treatment with partial or total resections of the breast can be considered.We present the case of a 44-year-old woman who came to the consultation with pain and induration in the lower internal quadrants of the left breast with the formation of fistulous tracts of years of evolution despite antibiotic and corticosteroid treatment. (AU)

El C. Tuberculostearicum es un Bacilo Gram positivo de la microbiota de la piel. En ocasiones puede producir mastitis fistulosas de repetición asociadas a granulomas. Su prevalencia es muy baja. El abordaje terapeútico inicial es importante para evitar progresión. El estudio histopatológico y microbiológico es fundamental para su diagnóstico. El diagnóstico diferencial se realiza con la patología tumoral. No existe un esquema terapéutico establecido al cual nos podamos ceñir. El tratamiento inicial debe ser antibioterapia ajustada por antibiograma y corticoides. La evolución puede ser tórpida a pesar de un tratamiento correcto. En estos casos, se puede plantear un tratamiento quirúrgico con resecciones parciales, o totales de la mama.Presentamos el caso de una mujer de 44 años que acude a la consulta con dolor e induración en cuadrantes inferointernos de mama izquierda es con formación de trayectos fistulosos de años de evolución a pesar de tratamiento antibiótico y corticoideo. (AU)

Mastitis granulomatosa idiopática complicada con absceso de mama producido por Gordonia sputi, caso clínico / Idiopathic granulomatous mastitis complicated with a breast abscess caused by Gornodia sputi, a case report

La mastitis granulomatosa idiopática es una entidad rara, benigna y crónica de causa desconocida que afecta a la mama. Es un diagnóstico de exclusión. Se deben descartar, entre otras etiologías, la tuberculosis, las infecciones, la sarcoidosis y otras enfermedades autoinmunes, como la arteritis de células gigantes. Los principales retos que plantea esta entidad son su diagnóstico diferencial con enfermedad maligna y su tratamiento. La afectación mamaria es anecdótica y ha sido solo reportada en relación con prótesis mamarias. Presentamos el caso de una paciente diagnosticada de mastitis granulomatosa idiopática complicada con un absceso de mama por Gordonia sputi.

Idiopathic granulomatous mastitis is a rare, benign, chronic entity of unknown cause affecting the breast. It is a diagnosis of exclusion. Among other aetiologies, tuberculosis, infections, sarcoidosis, and other autoimmune diseases such as giant cell arteritis must be ruled out. The main challenges posed by this entity are its differential diagnosis with malignant pathology and its treatment.Gordonia spp. are a group of emerging pathogens that are mainly associated with infections associated with medical devices, mainly catheters. Breast involvement is anecdotal and has only been reported in relation to breast prostheses.We present the case of a patient diagnosed with idiopathic granulomatous mastitis complicated with a breast abscess due to Gordonia sputi.

Mastitis granulomatosa asociada a eritema nudoso: estudio de 42 casos / Granulomatous mastitis associated with erythema nodosum: A case series of 42 patients

Introducción:La mastitis granulomatosa (MG) se define por la presencia de inflamación granulomatosa en el tejido mamario. El eritema nudoso (EN) es una paniculitis inflamatoria reactiva caracterizada por nódulos subcutáneos dolorosos en las extremidades inferiores. La asociación entre MG y EN ha sido descrita, pero está poco estudiada. Nuestro objetivo fue analizar las características clínicas de las pacientes diagnosticadas de MG en nuestro centro y su asociación con EN.Métodos:Se revisaron retrospectivamente los casos diagnosticados histológicamente de MG entre 1995 y 2020.Resultados:Cuarenta y dos mujeres fueron diagnosticadas de MG. La edad media al diagnóstico fue de 41,619años y el 59,5% tenían ascendencia sudamericana. El EN se asoció con MG en el 11,9% de las pacientes. Las pacientes con EN fueron diagnosticadas precozmente respecto a aquellas con MG aislada (0,4meses frente a 6,81; p<0,05). La ulceración en la MG fue más prevalente en pacientes con EN asociado (60% vs 14,7%; p<0,05).Conclusión:El EN en pacientes con GM puede facilitar el diagnóstico precoz de esta rara condición que imita el cáncer de mama.(AU)

Background:Granulomatous mastitis (GM) is defined by the formation of granulomatous inflammation in breast tissue. Erythema nodosum (EN) is a reactive inflammatory panniculitis characterized by erythematous subcutaneous nodules in the lower limbs. The association of GM with EN has been rarely reported. Our aim was to retrospectively review our series of patients with GM to better characterize their features and their association with EN.Methods:Cases histologically diagnosed as granulomatous inflammation in breast tissue between 1995 and 2020 were retrospectively reviewed.Results:Forty-two women were diagnosed with GM. The average age at diagnosis was 41.619years, and 59.5% were of South-American ethnicity. EN was associated with GM in 11.9% of the patients. Patients with EN were diagnosed earlier than isolated GM (0.4months vs 6.81months; P<.05). Ulceration in the GM was more prevalent in patients with associated EN (60% vs 14.7%; P<.05).Conclusion:EN in patients with GM may reduce the evolution time and may help to diagnose this rare condition that mimics breast carcinoma. (AU)

Avance en el tratamiento de la mastitis granulomatosa idiopática: utilidad de micofenolato de mofetilo / Breakthrough in treatment of the idiopathic granulomatous mastitis: Use of mycophenolate mofetil

Objetivos: La mastitis granulomatosa idiopática (MGI) es una patología inflamatoria inusual de la mama, con un curso insidioso, incluso recurrente que afecta a mujeres premenopáusicas. Es muy importante su reconocimiento y diagnóstico precoz con el fin de evitar tratamientos ineficaces, demostrando en nuestra casuística la eficacia del tratamiento micofenolato mofetilo (MFM).Materiales y método: Realizamos un estudio con los ocho casos de MGI en nuestro centro desde el año 2012 que fueron refractarios a los tratamientos usuales (antibióticos, limpieza quirúrgica, esteroides, metotrexato), valorando la evolución con el tratamiento a base de MFM.Resultados: La respuesta fue buena tanto radiológica como clínicamente al uso de MFM, con desaparición de las lesiones tras el uso de MFM sin que fueran necesarios tratamientos más invasivos ni hubiera tasas de recidiva significativa.Conclusiones:El uso de MFM como tratamiento parece exitoso tanto en la recurrencia como la desaparición de la enfermedad. Dado su diagnóstico diferencial y su curso benigno, el papel de las técnicas de imagen para reconocer esta enfermedad lo más pronto posible puede llevar a un mejor resultado clínico y evitar sobretratamiento innecesario. (AU)

Objective: Idiopathic granulomatous mastitis (IGM) is a rare benign inflammatory disease of the breast with persistent course, even recurrent, that frequently affects parous premenopausal women. It can mimic the appearance of breast cancer, so its diagnosis is of great help to avoid irreversible surgical endeavours. Although multiple treatments have been tried for its management, none have been truly successful and no consensus exists as which the best therapeutic option is.Methods: We conducted a study with the eight cases of IGM in our institution since 2012 that were refractory to the used treatments for IGM (antibiotics, steroids, methotrexate or observation) seeing their evolution after the use of mycophenolate mofetil.Results: They responded well radiologically as well as clinically to the use of mycophenolate mofetil, not needing more invasive course of treatment.Conclusión: IGM is a rare inflammatory condition of the breast. The use of MMF as treatment is successful in the recurrence and disappearance of this disease. Given its differential diagnosis and its benign course, the role of multimodal imaging in recognizing this entity as soon as possible can lead to an improved patient outcome and help preventing any unnecessary overtreatment. (AU)

Mastitis granulomatosa: desafío diagnóstico y terapéutico en paciente joven / Granulomatous mastitis: A diagnostic and therapeutic challenge in young people

La mastitis granulomatosa idiopática es una rara enfermedad que afecta sobre todo a mujeres jóvenes. Supone un importante desafío diagnóstico y terapéutico al presentarse en ocasiones como una lesión mamaria indicativa de malignidad. No se conoce su etiología ni existen pruebas de imagen que permitan diagnosticar con certeza la enfermedad, requiriendo de un estudio anatomopatológico para confirmar el diagnóstico. El tratamiento puede ir desde la mera observación, pasando por la toma prolongada de corticosteroides orales, hasta la cirugía. Dado que esta dolencia es infrecuente en la práctica clínica, no existen protocolos unificados acerca del mejor tratamiento y seguimiento de las pacientes. Presentamos un caso de mastitis granulomatosa idiopática diagnosticado en nuestro centro, así como el tratamiento propuesto y el seguimiento realizado. Por último, revisamos la literatura existente en relación con esta infrecuente entidad.

Granulomatous mastitis is an uncommon disease that primarily affects young women. It represents a diagnostic and therapeutic challenge, as it might be confused with breast carcinoma. There are no mammographic or ultrasonographic findings that correlate imaging features with histological results. Therapeutic management of this disease can range from simple observation to long-term corticosteroid treatment or surgery. Because granulomatous mastitis is infrequent in clinical practice, there are no standardised protocols regarding the best treatment and follow-up for these patients. We present the case of a women diagnosed in our department, and her treatment and follow-up. We also selectively examine the available literature to support our case.

[Granulomatous mastitis associated with erythema nodosum: A case series of 42 patients]. / Mastitis granulomatosa asociada a eritema nudoso: estudio de 42 casos.

BACKGROUND: Granulomatous mastitis (GM) is defined by the formation of granulomatous inflammation in breast tissue. Erythema nodosum (EN) is a reactive inflammatory panniculitis characterized by erythematous subcutaneous nodules in the lower limbs. The association of GM with EN has been rarely reported. Our aim was to retrospectively review our series of patients with GM to better characterize their features and their association with EN. METHODS: Cases histologically diagnosed as granulomatous inflammation in breast tissue between 1995 and 2020 were retrospectively reviewed. RESULTS: Forty-two women were diagnosed with GM. The average age at diagnosis was 41.619years, and 59.5% were of South-American ethnicity. EN was associated with GM in 11.9% of the patients. Patients with EN were diagnosed earlier than isolated GM (0.4months vs 6.81months; P<.05). Ulceration in the GM was more prevalent in patients with associated EN (60% vs 14.7%; P<.05). CONCLUSION: EN in patients with GM may reduce the evolution time and may help to diagnose this rare condition that mimics breast carcinoma.

Mastitis granulomatosa: una simuladora de cáncer, un gran reto diagnóstico y terapéutico / Granulomatous mastitis: a cancer simulator, a great diagnostic and therapeutic challenge

Resumen ANTECEDENTES: La mastitis granulomatosa idiopática es un padecimiento benigno de la glándula mamaria sumamente raro, simulador de cáncer de mama. Las manifestaciones clínicas más significativas son: nódulo palpable, cambios en la coloración de la piel y mastalgia. Para integrar su diagnóstico se requiere el apoyo de estudios auxiliares de imagen, sin que por ello deje de ser imprescindible la toma de biopsia para establecer el diagnóstico definitivo. No existen pautas de tratamiento debidamente establecidas, pero sí de tratamiento farmacológico y quirúrgico, ésta última se reserva para casos de recidivas, que son frecuentes. CASO CLÍNICO: Paciente de 35 años, nuligesta; acudió a consulta debido a la aparición de un tumor palpable en la glándula mamaria derecha, de siete meses de evolución, con cambios en la coloración y retracción del pezón. La mastografía y ecografía catalogaron el tumor en BI-RADS 5. La biopsia con aguja de corte y citología integraron el diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática. Se indicó tratamiento farmacológico y el tumor desapareció espontáneamente. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa es una enfermedad rara y de diagnóstico complejo. Para cada paciente habrá un protocolo diferente para evitar el sobretratamiento. Su pronóstico es bueno, a pesar de ser un simulador de cáncer de mama. El tratamiento aún es ambiguo, pero en primera instancia se recomiendan los corticosteroides o inmunosupresores y la cirugía se reserva para casos de recidivas.

Abstract BACKGROUND: Idiopathic granulomatous mastitis is an extremely rare benign entity of the mammary gland, simulating breast cancer. The most significant clinical manifestations are: palpable nodule, skin discoloration changes and mastalgia. The diagnosis requires the support of auxiliary imaging studies, although a biopsy is essential to establish the definitive diagnosis. There are no well-established treatment guidelines, but there are guidelines for pharmacological and surgical treatment, the latter is reserved for cases of recurrence, which are frequent. CLINICAL CASE: A 35-year-old nulligesta patient came for consultation due to the appearance of a palpable tumor in the right mammary gland, of 7 months of evolution, with changes in color and nipple retraction. The mastography and ultrasound catalogued the tumor in BI-RADS 5. The biopsy with cutting needle and cytology integrated the diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis. Pharmacological treatment was indicated, and the tumor disappeared spontaneously. CONCLUSIONS: Granulomatous mastitis is a rare disease with a complex diagnosis. For each patient there will be a different protocol to avoid overtreatment. Its prognosis is good, despite being a breast cancer simulator. Treatment is still ambiguous but, in the first instance, corticosteroids or immunosuppressants are recommended and surgical treatment is reserved for cases of recurrence.

Mastitis granulomatosa idiopática. Características clínicas, imagenológicas, patológicas y su correlación con la respuesta al tratamiento - Hospital Dr. Cosme Argerich / Idiopathic granulomatous mastitis: clinical, imagenological, pathological characteristics and their correlation with treatment response

Introducción: La mastitis granulomatosa idiopática (MGI) es una patología inflamatoria benigna que se presenta típicamente como tumoración dolorosa. Recientemente, un subconjunto con patrón histológico neutrofilico quístico (MGNQ) fue asociado al corynebacterium. Objetivo: Revisión bibliográfica y evaluación de nuestra casuística. Material y método: Se seleccionaron 24 mujeres con MGI diagnosticada entre 2000-2019. Variables analizadas: demográficas, antecedentes, clínica, imágenes, cultivos, patología, tratamientos y evolución. Resultados: Edad media: 40.7 años. 50% tuvo ≥4 gestas y 91.6% lactó. Presentación clínica: Tumor abscedado palpable 58.33%, Palpable asintomático 25%, Palpable doloroso 12.5%. Lesión no palpable 4.17%. Tamaño promedio de lesión: 3.5 cm. Imágenes BIRADS 4/5: 87.5% Cultivo de corynebacterium 25%. Patología: Polimorfonucleares intraductales (PMNID) 62.5%, Vacuolas quísticas 50% (2 casos con baci- los). Tratamiento: Antibióticoterapia 79.1%, Inmunosupresión 79.1%, Drenaje de abscesos 45.8%. Tumorectomía 41.6%. Tiempo de resolución: 5.5 meses Tiempo libre de enfermedad: 33.6 meses. Recurrencias: 31.%. Conclusiones: Debe sospecharse en toda mujer joven con tumor mamario asociado a abscesos, fistulas y/o úlceras. El diagnóstico de MGNQ y PM- NID tienen asociación estadísticamente significativa con recurrencia. Es esencial el abordaje multidisciplinario y el tratamiento multimodal

Introduction: Idiopathic granulomatous mastitis (IGM) is a benign inflammatory disease that typically presents as a painful mass. Recently, a subset with cystic neutrophilic histological pattern (CNGM) was related to corynebacterium. Objetive: Bibliographic review and evaluation of our casuistry. Material and method: During 2000-2019, 24 women diagnosed with IGM were selected. Variables analyzed: Demographic, background, clinical, images, cultures, pathology, treatment and evolution. Results: Average age: 40.7 years. 50% had ≥ 4 gestations and 91.6% lactated. Clinical presentation: Palpable abscessed tumor 58.33%, Palpable asymptomatic 25%, Palpable painful 12.5%. Non palpable lesion 4.17%. Average lesion size: 3.5 cm. BIRADS images 4/5: 87.5% Corynebacterium culture 25%. Findings: Intraductal polymorphonuclear cells (IDPMNC) (62.5% ), Cystic vacuoles (50%) (With bacilli in 2 cases). Treatment: Antibiotic therapy 79.1%, Immunosuppression 79.1%, Drainage of abscesses 45.8%. Lumpectomy 41.6%. Resolution time: 5.5 months Diseasefree time: 33.6 months. Recurrences: 31.8%. Conclusions: It should be suspected in any young woman with a breast tumor associated with abscesses, fistulas and/or ulcers. The diagnosis of CNGM and IDPMNC has statistically significant association with recurrence. A multidisciplinary approach and multimodal treatment is essential

Mastitis granulomatosa idiopática: Caso clínico y revisión literaria / Idiopathic granulomatose mastitis: Case report and literary review

Se describe el caso clínico de una paciente con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática, enfermedad poco frecuente en la que se utilizan inmunosupresores como tratamiento descripto y puede confundirse con otras entidades atendidas en la especialidad. Se describe el caso y se realiza una revisión de la literatura.

The clinical case of a patient with a histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis is described, a rare disease in which immunosuppressants are used as the described treatment and can be confused with other entities treated in the specialty. The case is described and a literature review is carried out.

Corynebacterium kroppenstedtii y patología mamaria / Corynebacterium kroppenstedtii and breast pathology

Resumen Corynebacterium kroppenstedtii es un bacilo gram positivo corineforme lipofílico, poco frecuente en la clínica humana. Forma parte de la microbiota cutánea de los seres humanos y, por esta razón, su interpretación clínica es compleja. La mastitis granulomatosa es una enfermedad inflamatoria de origen incierto con baja incidencia. Se presentan dos casos clínicos en los que se describe la asociación de C. kroppenstedtii con mastitis granulomatosa. El tejido mamario es rico en lípidos. El carácter lipofílico de este microorganismo podría explicar su presencia en dicho tejido.

Abstract Corynebacterium kroppenstedtii is a rare lipophilic coryneform gram-positive bacillus. It is part of the human skin microbiota and, for this reason, its clinical interpretation is complex. Granulomatous mastitis is an inflammatory disease of uncertain origin with a low incidence. The association of C. kroppenstedtii with granulomatous mastitis was described in two clinical case reports. The lipophilic characteristics of this microorganism explains why it can be found in lipid-rich breast tissue.

Resumo Corynebacterium kroppenstedtii é um bacilo gram-positivo corineforme lipofílico poco frecuente. Faz parte da microbiota do seres humanos, por isso sua interpretação clínica é complexa. A mastite granulomatosa é uma doença inflamatória de origem incerta com baixa incidência. Foram apresentados dois casos clínicos nos quais é descrita a associação de C. kroppenstedtii com mastite granulomatosa. O tecido mamário é rico em lipídios. O caráter lipofílico desse microrganismo pode explicar sua presença em tal tecido.

Mastitis granulomatosa en centros de referencia en Medellín (Colombia), 2019. Estudio descriptivo.

OBJETIVO: Describir los datos sociodemográficos, las manifestaciones clínicas, los estudios paraclínicos y el tratamiento en una serie de pacientes diagnosticadas de mastitis granulomatosa. MÉTODO: Estudio descriptivo, retrospectivo de una base de datos institucionales, entre el 1 de enero de 2016 y el 31 de diciembre de 2019. Se recopiló la información de registros médicos correspondiente a datos demográficos, clínicos y paraclínicos, y se analizaron utilizando estadística descriptiva. RESULTADOS: La prevalencia en la muestra fue del 2.12%, todos los casos fueron mujeres y de raza mestiza, la media de edad al momento del diagnóstico fue de 30.4 años y el motivo de consulta más frecuente fueron los cambios inflamatorios mamarios (12, 66.7%), seguidos por una masa (5, 27.8%). La mayoría de las pacientes recibieron antibióticos como tratamiento inicial (13, 72.2%), terapia con esteroides (8, 44.4%) y metotrexato (2, 11.1%), mientras que 3 pacientes (16.7%) se sometieron a cirugía. La resolución se dio en promedio en 7 meses, y 5 pacientes (27.8%) tuvieron recurrencia. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa afecta a las mujeres en edad fértil, se presenta con cambios inflamatorios y dolor, tiende a presentar una evolución crónica con algunos episodios de recurrencia y hay resolución espontánea en casi todos los casos. OBJECTIVE: To describe the sociodemographic data, clinical manifestations, paraclinical and treatment, among the series of patients diagnosed with granulomatous mastitis. METHOD: A descriptive, retrospective study of an institutional database between January 1, 2016 to December 31, 2019. Data from medical records of demographic, clinical and paraclinical data were collected and analyzed using descriptive statistics. RESULTS: The prevalence in the sample was 2.12%, all cases were women, mixed race, the mean age at diagnosis was 30.4 years, the most frequent reason for consultation was inflammatory breast changes (12, 66.7%), followed by mass (5, 27.8%). Most of the patients received antibiotics as initial treatment (13, 72.2%), steroid therapy (8, 44.4%) and methotrexate (2, 11.1%), while 3 patients (16.7%) underwent surgery. Resolution occurred on average in 7 months and 5 patients (27.8%) had recurrence. CONCLUSIONS: Granulomatous mastitis affects women of childbearing age, presents with inflammatory changes and pain, tends to present a chronic evolution with some episodes of recurrence and spontaneous resolution in almost all cases.

Mastitis granulomatosa: caso clínico y revisión de la literatura / Granulomatous mastitis: case report and literature review

OBJETIVO: La mastitis granulomatosa es una patología mamaria benigna y crónica de baja incidencia, cuyo diagnóstico es complejo y su tratamiento no está del todo establecido. Se presenta un caso clínico con el objetivo de hacer una revisión de la bibliografía sobre esta patología, su diagnóstico y tratamiento. MATERIAL Y MÉTODOS: Se presenta el caso de una paciente de 30 años con una mastitis refractaria a tratamiento antibiótico a la que finalmente se diagnosticó una mastitis granulomatosa idiopática gracias a la biopsia excisional. El tratamiento con corticoides a dosis altas tuvo buenos resultados en este caso. Se realizó una búsqueda bibliográfica en las bases de datos Medline vía PubMed, EMBASE y SciELO y también en libros de texto en papel. RESULTADOS: Se hallaron 598 referencias, la mayoría de ellas revisiones sistemáticas y casos clínicos. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa es una patología poco frecuente cuyo diagnóstico se logra mediante estudio histológico de la misma. No hay consenso sobre cuál es el tratamiento óptimo, pero la tendencia actual es el tratamiento conservador con corticoides a altas dosis. Cada vez es más frecuente el uso de metotrexato cuando no hay buena respuesta con el tratamiento con corticoides.

OBJECTIVE: Granulomatous mastitis is a benign and chronic breast pathology with a low incidence, whose diagnosis is complex and its treatment is not fully established. A case report is presented with the aim of reviewing the literature on this pathology, its diagnosis and its treatment. MATERIAL AND METHODS: The patient is a 30-year-old woman with a mastitis refractory to antibiotic treatment. Finally, idiopathic granulomatous mastitis was diagnosed through excisional biopsy. Treatment with high-dose corticosteroids had good results in this patient. A literature search was performed in the Medline databases via PubMed, EMBASE and SciELO and also in paper textbooks. RESULTS: 598 references were found, most of them systematic reviews and case reports. CONCLUSIONS: Granulomatous mastitis is an uncommon pathology whose definitive diagnosis is achieved by histological study. Treatment is not fully established, but conservative treatment with high-dose corticosteroids is the current trend. The use of methotrexate has risen when there is no good evolution with corticosteroid treatment.

[Corynebacterium kroppenstedtii breast infections: Report of four cases]. / Infecciones mamarias por Corynebacterium kroppenstedtii: comunicación de 4 casos.

Corynebacterium kroppenstedtii is an immobile, non-sporulated, glucose-fermenting and lipophilic gram-positive rod of the skin microbiota. In recent years, numerous isolates of this species have been reported mainly in breast infections, such as abscesses and granulomatous mastitis. We present here four cases of C. kroppenstedtii infections isolated from breast aspiration samples in women. C. kroppenstedtii was identified by conventional methodology and mass spectrometry (MALDI-TOF MS). Using the epsilometric method, these isolates showed susceptibility to penicillin, ceftriaxone, minocycline, ciprofloxacin, and vancomycin, and variable susceptibility to clindamycin and trimethoprim sulfamethoxazole. Due to the association of C. kroppenstedtii with mammary infections, the identification at the species level of those corynebacteria isolated from this location is highly advisable in order to reach the final diagnosis and to test the antimicrobial susceptibility in order to apply the appropriate antibiotic treatment.

Mastitis Quística Granulomatosa Neutrofílica, Reporte De Caso / Granulomatous Neutrophilic Cystic Mastitis, Case Report

La mastitis granulomatosa neutrofílica quística (MGNQ) es una entidad recientemente caracterizada, con detalles histopatológicos específicos que la diferencian de otros tipos de mastitis crónicas idiopáticas. La presencia de bacilos grampositivos dentro de espacios de apariencia quística rodeados de neutrófilos, en un contexto de inflamación granulomatosa supurativa, definen esta entidad. La importancia de su reconocimiento en el reporte diagnóstico recae en su asociación a la infección por especies de corinebacterias, de esa manera se puede direccionar el tratamiento con antibióticos, más allá del tratamiento antiinflamatorio que suele administrarse en mastitis idiopáticas. Se describe el caso de una paciente de sexo femenino, de 35 años de edad, sin antecedentes relacionados, con dolor mamario intermitente, asociado a la presencia de múltiples nodulaciones palpables, duras, en ambas mamas, con resultados de múltiples biopsias particulares previas que describieron mastitis crónica granulomatosa con reacción de tipo tuberculoso, por lo cual recibió tratamiento antituberculoso. Pese a ello, las tumoraciones cedieron sólo parcialmente. Se revisó las láminas histológicas en la institución y se estableció el diagnóstico de MGNQ. Se consideró importante la presentación de este caso debido a su escaso reconocimiento entre patólogos, pese a presentar características ya definidas en estudios previos.

Cystic neutrophilic granulomatous mastitis (CNGM) is a recently characterized entity, with specific histopathological details that differentiate it from other types of chronic idiopathic mastitis. The presence of gram-positive bacilli within cystic-like spaces surrounded by neutrophils, in a context of suppurative granulomatous inflammation, define this entity. The importance of its recognition in the diagnostic report lies in its association with infection by corynebacterial species, so that treatment with antibiotics can be targeted, beyond the anti-inflammatory treatment that is usually administered to idiopathic mastitis. We describe the case of a 35-year-old female patient with no related history, with intermittent breast pain, associated with the presence of multiple hard, palpable nodules in both breasts, with results from multiple previous private biopsies that described chronic granulomatous mastitis with a tubercular reaction, for which she received treatment for tuberculosis. Despite this, the clinical response was partial. Histological slides were reviewed at the institution and the diagnosis of CNGM was then established. The presentation of this case was considered important due to its low recognition among pathologists, despite presenting characteristics already defined by previous studies.

Mastitis granulomatosa / Granulomatous mastitis / Mastite granulomatosa

La mastitis granulomatosa es una enfermedad rara, de etiología desconocida y de diagnóstico de exclusión luego de descartar otras causas de mastitis, como las asociadas a infecciones bacterianas y a gérmenes atípicos como hongos y tuberculosis. La incidencia ha sido difícil de determinar, pero varia del 0.3% al 1.8%. Más frecuente en mujeres en edad reproductiva, la presentación clínica más común de este tipo de mastitis es una masa mamaria de consistencia dura, unilateral, asociada a dolor, eritema, calor e hinchazón, sin fiebre. Tiende a formar abscesos únicos o múltiples con fistulización, lo que hace que se confunda con carcinoma inflamatorio o localmente avanzado. Además, tiende a ser recurrente. El diagnóstico solo puede confirmarse por histopatología, en la que se evidencian granulomas no caseificantes concentrados en lobulillos mamarios, con infiltrado linfocitario crónico, necrosis y, con frecuencia, ectasia ductal. El tratamiento es controvertido, con opciones que van desde la observación, antibióticoterapia, terapia con corticosteroides, medicamentos inmunosupresores como el metotrexato, a la cirugía con escisión local amplia.

Granulomatous mastitis is a rare disease of unknown etiology, and the diagnosis is of exclusion after ruling out other causes of mastitis such as those associated with bacterial infectious diseases and by atypical germs such as fungi and tuberculosis. the incidence has been difficult to determine but varies from 0.3 to 1.8%. More common in women of reproductive age, the most common clinical presentation is a breast mass of hard, unilateral consistency, associated with pain, erythema, heat, swelling, and without fever. It tends to form single or multiple abscesses with fistulization, which makes it possible to be confused with an inflammatory or locally advanced carcinoma. Also with tendency to recurrence. The diagnosis can only be confirmed by histopathology, it is characterized by non-caseifying granulomas concentrated in breast lobules with chronic lymphocyte infiltrate, necrosis and often ductal ectasia. The treatment is controversial, with options ranging from observation, antibiotic therapy, corticosteroid therapy, immunosuppressive medications such as methotrexate, to surgery such as wide local excision.

A mastite granulomatosa é uma doença rara, de etiologia desconhecida e de diagnóstico de exclusão logo de descartar outras causas de mastite, como as associadas a infecções bacterianas e a germens atípicos como fungos e tuberculose. A incidência há sido difícil de determinar, mas varia de 0.3% a 1.8%. Mais frequente em mulheres em idade reprodutiva, a apresentação clínica mais comum deste tipo de mastite é uma massa mamária de consistência dura, unilateral, associada a dor, eritema, calor e inchaço, sem febre. Tende a formar abscessos únicos ou múltiplos com fistulização, o que faz confundir com carcinoma inflamatório ou localmente avançado. Além disso, tende a ser recorrente. O diagnóstico só se pode confirmar por histopatologia, na qual se evidenciam granulomas não caseificantes concentrados em lóbulos mamários, com infiltrado linfocitário crônico, necrose e, com frequência, extasia ductal. O tratamento é controvertido, com opções que vão desde a observação, antibióticoterapia, terapia com corticosteroides, medicamentos imunossupressores como o metotrexato, à cirurgia com incisão local ampla.

Mastitis granulomatosa idiopática con respuesta al tratamiento inmunosupresor / Idiopathic Granulomatous Mastitis with Responses to Immunosuppressive Treatment: Two Case Report

La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad inflamatoria crónica de causa desconocida y presentación infrecuente, que afecta a mujeres en edad reproductiva. Su presentación clínica similar al carcinoma de mama, sumada al desconocimiento de esta entidad, genera confusión, errores y retrasos en el diagnóstico en gran proporción de los casos, por lo que la histopatología es un requisito fundamental para el diagnóstico correcto de esta enfermedad. Presentamos dos casos de pacientes femeninas con cuadro clínico de mastitis crónica en quienes, tras descartar causas infecciosas y neoplásicas, se estableció el diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática. Se administró terapia inmunosupresora con prednisolona, metotrexate y ácido fólico. Las pacientes tuvieron una adecuada respuesta y se evidenció la resolución del cuadro clínico a las 3 semanas de tratamiento(AU)

Idiopathic granulomatous mastitis is a chronic inflammatory disease of unknown etiology and infrequent presentation. Confusion, delayed and mistaken in diagnosis has been atribuided to the similar clinical manifestation with breast carcinoma, added to the ignorance of this entity, that's why histopathology is a fundamental requirement for the correct diagnosis of this disease. We present two cases of female patients with clinical symptoms of chronic mastitis, in whom a diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis was made after ruling out infectious and neoplastic causes(AU)

Mastitis granulomatosa idiopática: características demográficas, clínicas e imagenológicas en una serie de casos / Idiopathic granulomatous mastitis: demographic, clinical and imaging characteristics of a series of cases

Resumen: OBJETIVO: Realizar una caracterización demográfica, clínica e imagenológica de una serie de casos de mastitis granulomatosa idiopática. MATERIALES Y MÉTODOS: Estudio observacional, retrospectivo y transversal de una serie de casos de pacientes con diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática atendidas en el Hospital Universitario Dr. José Eleuterio González, Monterrey, NL, entre enero 2015 y diciembre 2019. Criterio de inclusión: pacientes mayores de 18 años con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática en ausencia de un agente etiológico específico. Criterios de exclusión: pacientes con cuadro de mastitis relacionado con una patología específica o con algún antecedente de traumatismo-laceración reciente en la mama. Variables de estudio: información demográfica (edad, escolaridad, estado civil, etc.), proceso-método diagnóstico, hallazgos por imagen y tratamientos indicados. RESULTADOS: Se incluyeron 20 pacientes con edad promedio de 32 años, 17 en edad fértil, y el resto en la posmenopausia. Las 20 pacientes tuvieron, al menos, 1 embarazo de término sumado a un periodo variable de lactancia. 19 tenían enfermedad unilateral, la mayoría en la mama izquierda (60%). El hallazgo principal al establecer el diagnóstico: en 20 una tumoración, 15 de 20 eritema y 11 mastalgia. El reporte radiológico mediante BIRADS fue de IVA en 12, IVB en 6 y 1 tanto para II y III. En todas las pacientes se comprobó el diagnóstico con estudio histopatológico. Doce recibieron tratamiento inicial con prednisona, 7 con antibióticos y AINES y un caso con escisión quirúrgica. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad rara de prevalencia aún desconocida, con un comportamiento benigno de tipo inflamatorio crónico, cuya patogenia permanece aún desconocida. Al ser una enfermedad con un diagnóstico por exclusión, obliga al estudio histopatológico para establecer el diagnóstico definitivo, idealmente mediante la toma de una biopsia con Tru-cut. Aunque se han planteado varias alternativas terapéuticas, en la actualidad no existe un protocolo universal que justifique un tratamiento en forma generalizada. La resección de la lesión con márgenes amplios asociada o no con corticoides orales, sigue siendo el tratamiento más indicado.

Abstract: OBJECTIVE: To perform a demographic, clinical and imaging characterization of a series of cases of idiopathic granulomatous mastitis. MATERIALS AND METHODS: Observational, retrospective and cross-sectional study of a series of cases of patients diagnosed with idiopathic granulomatous mastitis, at Hospital Universitario "Dr. José Eleuterio González in Monterrey, Mexico between January 2015 and December 2019. The study comprised all patients older than 18 years old who had histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis in the absence of a specific agent. Patients with mastitis related to a specific pathology or with a history of recent breast trauma/laceration were excluded. Variables to determine are demographic information (age, education, marital status, etc.), diagnostic process/method, imaging findings and treatment. RESULTS: 20 patients with an average age of 32 years were included, 17 of childbearing age, and the rest at menopause. All patients had at least one full-term pregnancy and a variable lactation period. 19 presented the disease unilaterally, 60% in the left breast. Clinical presentation: 20 presented tumor, 15 erythema and 11 mastalgia. Imaging: BIRADS IVA in 12, IVB in 6 , III in 1 and II in 1. Diagnostic confirmation was performed in all patients by histopathological study. 12 received initial treatment with prednisone, 7 with antibiotics and NSAIDs, and one case with surgical excision. CONCLUSIONS: Idiopathic granulomatous mastitis is a rare benign and chronic inflammatory disease of unknown prevalence and pathogenesis. It mainly affects women of reproductive age. Imaging studies usually report nonspecific findings. It requires histopathological study to establish a definitive diagnosis, as it is a disease with diagnosis by exclusion, ideally by taking a Tru-cut biopsy. Although several therapeutic alternatives have been proposed, currently there is no universal protocol for treatment, however, resection of the lesion with wide margins associated or not with oral corticosteroids prevails as the most widely used treatment nowadays.