Characterization of Salivary Gland Pain: A Review of the Literature / Caracterización del Dolor de Glándulas Salivales: Revisión de la Literatura

SUMMARY: The salivary glands in pathological conditions produce countless different clinical presentations, and due to their complex neuroanatomy, their pain symptoms vary widely. However, in the literature to date, few studies characterize salivary gland pain. The aim of this study was to conduct a literature review concerning the clinical characteristics of pain in various salivary gland pathologies. A literature review was done through a systematic search of scientific articles in the Web of Science (WoS), MEDLINE, Scopus, and Elton B. Stephens Company (EBSCO) databases. The free terms "salivary gland", "parotid gland", "submaxillary gland", "sublingual gland", and "pain" were used along with the Boolean operators OR and AND. The search yielded a total of 1896 articles, of which 60 fulfilled the inclusion criteria and were ultimately included in this review. It is described that pain is a nonspecific symptom of a glandular pathology and is characterized mainly by the location of the pain, which is correlated with the anatomical location of the affected salivary gland. Among the painful salivary gland pathologies, we found inflammatory disorders, including infections, obstructions, disorders secondary to hyposalivation; systemic autoimmune diseases; neoplasms, and neuropathic pain disorders. The diagnosis and management of salivary gland pain require knowledge of the causes and mechanisms of the pain, and it is to recognize the signs and symptoms of salivary gland disorders to be able to diagnose and treat them.

Las glándulas salivales en condiciones patológicas producen un sinfín de presentaciones clínicas diferentes, y debido a su compleja neuroanatomía generan variaciones en su sintomatología dolorosa. Sin embargo, en la literatura hasta ahora son escasos los estudios que caracterizan el dolor de glándulas salivales. El objetivo de este estudio fue realizar una revisión de la literatura respecto a las características clínicas del dolor en diversas patologías de glándulas salivales. Se realizó una revisión de la literatura, a través de la búsqueda sistemática de artículos científicos en las bases de datos Web of Science (WoS), MEDLINE, Scopus y Elton B. Stephens Company (EBSCO). A través de los términos libres: "salivary gland", "parotid gland", "submaxillary gland", "sublingual gland", "pain", junto con los operadores booleanos OR y AND. La búsqueda arrojó un total de 1896 artículos, de los cuales 60 cumplieron los criterios de inclusión y fueron finalmente incluidos en esta revisión. Se describe que el dolor es un síntoma poco específico para la patología glandular y está caracterizado principalmente por la localización del dolor, el cual se correlaciona con la ubicación anatómica de la glándula salival afectada. Dentro de las patologías dolorosas de glándulas salivales encontramos los trastornos inflamatorios, incluidas infecciones, obstrucciones, trastornos secundarios a hiposalivación; enfermedades sistémicas autoinmunes; neoplasias y trastornos de dolor neuropático. El diagnóstico y manejo del dolor de glándulas salivales requiere del conocimiento de las causas y mecanismos del dolor, siendo necesario reconocer los signos y síntomas de los trastornos de glándulas salivales para ser capaces de diagnosticarlos y tratarlos.

Hallazgos histológicos de glándulas salivales mayores y menores en pacientes con enfermedad relacionada a IgG4 / Histological findings of major and minor salivary glands in patients with IgG4 related disease

Introducción: la enfermedad relacionada con IgG4 (ER-IgG4) es una afección inmunomediada, asociada con lesiones fibroinflamatorias que pueden ocurrir en casi cualquier órgano. Ante su sospecha clínica es fundamental realizar el examen histopatológico para excluir malignidad y otras enfermedades. El objetivo principal de este estudio fue describir los hallazgos histológicos de la biopsia de glándulas salivales labiales (GSL) en pacientes con diagnóstico de ER-IgG4 y, posteriormente, comparar estos hallazgos con la histología e inmunohistoquímica de la glándula salival mayor (GSM). Materiales y métodos: estudio retrospectivo, observacional y descriptivo sobre una cohorte de 40 pacientes con diagnóstico de ER-IgG4. Se incluyeron 26 pacientes con diagnóstico de ER-IgG4 que presentaron biopsias de GSL. Resultados: el 73% de la muestra tuvo un infiltrado linfoplasmocitario y el 11%, fibrosis con patrón no estoriforme. En ningún caso se halló arteritis obliterativa ni ninguna forma de flebitis. Al realizar la comparación con los hallazgos de las biopsias de GSM, no hubo significancia estadística. El 65% de los pacientes manifestó compromiso extraglandular y fueron los sistemas pancreato hepato biliar y las adenopatías los más afectados. Conclusiones: la biopsia incisional de glándula submandibular sería más útil y apropiada que la biopsia de GSL para un diagnóstico definitivo de ER-IgG4.

Introduction: IgG4-related disease (IgG4-RD) is an immune-mediated condition associated with fibroinflammatory lesions that can occur in almost any anatomical site. Histopathological examination is essential when suspected to diagnose it to exclude malignancy and other diseases. The objective of this study was to describe the histological findings of the minor salivary gland biopsy (GSL) in patients diagnosed with IgG4-RD, and subsequently to correlate these findings with the histology and immunohistochemistry of the major salivary gland (GSM). Materials and methods: retrospective, observational and descriptive study on a cohort of 40 patients diagnosed with RD-IgG4. Twenty-six patients diagnosed with IgG4-RD who presented SLG biopsies were included. Results: the 73% of the samples presented a lymphoplasmacytic infiltrate and 11% of them fibrosis with a non-storiform pattern. In no case was obliterative arteritis or any form of phlebitis found. When comparing the findings of the GSM biopsies, there was no statistical significance. Sixty-five percent of the patients presented extraglandular involvement; the pancreato-hepato-biliary system and the adenopathies were the most affected. Conclusions: incisional biopsy of the submandibular gland would be more useful and appropriate than LSG for a definitive diagnosis of IgG4-RD.

Hiperplasia Adenomatoide en Reborde Alveolar Maxilar: Una Presentación Inusual

RESUMEN: La hiperplasia adenomatoide (HA) se considera una patología no neoplásica de etiología desconocida asociada principalmente a trauma como principal factor causal, con localización frecuente en paladar duro y blando. El presente caso muestra el primer caso de HA en reborde alveolar asociado a prótesis removible mal adaptada. Hombre de 81 años con diabetes mellitus y HTA controlada presentaba un aumento de volumen nodular en reborde alveolar maxilar del color de la mucosa, de consistencia firme y márgenes definidos que medía 1,5 x 0,7 cm de diámetro, asintomático y asociada a falta de diente 1.3 protésico reportando 6 años de evolución. Se realizó biopsia excisional y estudio histopatológic o con hiperplasia de acinos glandulares. El 80 % de los casos se observa en paladar seguida de la mucosa oral, lengua y zona retromolar, pero sin reportes en encía o reborde alveolar. El factor causal mayormente asociado es el trauma crónico principalmente asociado a prótesis mal adaptadas, aunque existen estudios de un cromosoma aberrante con un rol desconocido tanto en su patogénesis como en su posible potencial maligno. En el caso actual, la lesión se asocia fuertemente a prótesis removible mal adaptada sugiriendo una lesión de aspecto reactivo. Por lo tanto, la HA se debe incluir como diagnóstico diferencial tanto a nivel palatino como en otras localizaciones incluyendo reborde alveolar. Además, se debe considerar cuando existe un factor etiológico traumático como prótesis removibles mal adaptadas, siendo necesario su confirmación mediante estudio histopatológico especialmente por su similitud con otras patologías.

ABSTRACT: Adenomatoid hyperplasia (AH) is considered a non-neoplastic pathology of unknown etiology but mainly associated with trauma as the main causal factor, with frequent localization on hard and soft palate. The present case shows the first case of AH on the alveolar ridge associated with a poorly adapted removable prosthesis. An 81-year-old man with diabetes mellitus and arterial hypertension controlled presents a nodular tumor in the maxillary alveolar ridge of the color of the mucosa, with a firm consistency and defined edges measuring 1.5 x 0.7 cm in diameter, asymptomatic and associated with a lack of a 1.3 prosthetic tooth reporting 6 years of evolution. Excisional biopsy and histopathological study were performed with glandular acini hyperplasia. The AH is observed in 80 % of cases on the palate followed by the oral mucosa, tongue and retromolar area, but without reports on the gingiva or alveolar ridge. The most associated causal factor is chronic trauma, mainly associated with poorly adapted prostheses, although there are studies of an aberrant chromosome with an unknown role both in his pathogenesis and possible malignant potential. In the current case, the lesion is strongly associated with a poorly adapted removable prosthesis, suggesting a lesion with a reactive appearance. Therefore, AH should be included as a differential diagnosis both at the palatal level and in other locations including the alveolar ridge. In addition, it should be considered when there is a traumatic etiological factor such as poorly adapted removable prostheses, It's confirmation by histopathological study being necessary, especially due to its similarity with other pathologies.

Identificación de macrófagos y virus Epstein-Barr en biopsias de pacientes con Síndrome de Sjögren

RESUMEN El síndrome de Sjögren (SS) es una enfermedad crónica mediada inmunológicamente. La presencia de macrófagos y el virus Epstein-Barr (VEB) se ha relacionado con su desarrollo y severidad. Los macrófagos contribuyen al proceso autoinmune local y la infección viral promueve el quiebre de la auto-tolerancia. Objetivos. Identificar la presencia de Macrófagos en el infiltrado inflamatorio y VEB en células inflamatorias, correlacionándolos con las características histológicas de glándulas salivales labiales. Metodología. En biopsias de glándulas salivales labiales (8 pacientes y 7 individuos controles) se realizó inmunohistoquímica antiCD-68 para identificar macrófagos. El conteo de macrófagos y células inflamatorias se efectuó en relación a su distribución en las glándulas salivales. La presencia del virus fue evaluada mediante hibridación in situ e inmunohistoquímica para LMP1. Se utilizó el test t no pareado y de Mann-Whitney para comparar los grupos, y coeficiente de correlación de Pearson para correlacionar con parámetros histológicos. Resultados. Se observó un mayor número de macrófagos en el infiltrado inflamatorio de pacientes (p=0,001**). Los macrófagos se distribuyeron difusamente en las glándulas de controles y en los focos inflamatorios de pacientes. En ambos grupos no se detectó la presencia del virus Epstein-Barr. Conclusión. Los pacientes con síndrome de Sjögren presentaron mayor presencia de macrófagos y su incremento es a expensas del foco inflamatorio.

ABSTRACT: Sjögren's syndrome (SS) is an immunologically mediated chronic disease of complex etiopathogenesis. Macrophages and Epstein-Barr virus are among the factors related to its development and severity. Macrophages contribute to the local autoimmune process and viral infection promotes the breakdown of self-tolerance. Objectives. Identify the presence of macrophages in the inflammatory infiltrate and Epstein-Barr virus in inflammatory cells, correlating them with the histological features of labial salivary glands. Methodology. In labial salivary glands biopsies of 8 patients and 7 control individuals, anti-CD-68 immunohistochemistry was performed to identify macrophages. The macrophages and inflammatory cells were counted in relation to their distribution in the salivary glands. The presence of the virus was evaluated by in situ hybridization for viral RNA and immunohistochemistry for latent membrane protein type 1. The comparison between both groups was made using the unpaired t-test and Mann-Whitney test. The correlations with histological parameters were established with the Pearson´s correlation coefficient. Results. A greater number of macrophages was observed in the inflammatory infiltrate of SS patients (p=0,001**). Macrophages in control individuals were diffusely distributed in the gland, while, SS in patients, they were mainly located in inflammatory foci. In both groups, no inflammatory or epithelial cells infected by the Epstein-Barr virus were identified. Conclusion. Patients with Sjögren's syndrome had a greater presence of macrophages and their increase is at the expense of the inflammatory focus.

Desafío diagnóstico y terapéutico de carcinoma mucoepidermoide palatino: reporte de un caso

Resumen Las neoplasias en glándulas salivales son infrecuentes, representando menos del 3% de los tumores de cabeza y cuello. El carcinoma mucoepidermoide es el tumor maligno más común en glándulas salivales, siendo su principal ubicación la parótida. Clínicamente se asemeja a otras lesiones de mucosa oral, por lo cual, es importante realizar un correcto diagnóstico diferencial. Su comportamiento biológico se relaciona con el grado histológico tumoral, factor relevante en el pronóstico y tratamiento de esta neoplasia. Presentamos el caso de un paciente hombre de 75 años afectado con un tumor en paladar con diagnóstico de carcinoma mucoepidermoide de bajo grado. Como tratamiento se realizó una maxilectomía parcial y una placa obturadora en base a una prótesis removible y posterior reconstrucción con un colgajo libre microvascularizado. Actualmente el paciente se encuentra en controles periódicos, libre de enfermedad. Los tumores de glándulas salivales son un desafío diagnóstico, requieren de exámenes imagenológicos y del estudio histopatológico. Cuando existen dudas en el diagnóstico, se debe considerar repetir la toma de la muestra o la obtención de biopsias de más de una zona representativa que permita el diagnóstico de la lesión.

Abstract Salivary gland neoplasms are infrequent lesions representing less than 3% of head and neck tumors. Mucoepidermoid carcinoma is the most common malignant tumor in salivary glands, being the parotid the most usual location. Clinically, it resembles other oral mucosa lesions, therefore, it is important to make a correct differential diagnosis. Its biological behavior is related to the tumor histological grade, a relevant factor in the prognosis and treatment of this neoplasm. We reported a case of a 75-year-old-man, with a tumor in the palate, diagnosed as low-grade mucoepidermoid carcinoma. A partial maxillectomy and an obturator plate were performed based on a removable prosthesis and subsequent reconstruction with a microvascularized free flap. The patient is currently undergoing regular checkups, maintaining disease free. Salivary gland tumors are a diagnostic challenge, requiring imaging tests and histopathological study. In case of doubts with the diagnosis, it should be considered to biopsy more than area or to repeat the biopsy in order to obtain a representative sample that allows the diagnosis of the lesion.

Potencial Afectación de las Glándulas Salivales en la Infección por SARS-CoV-2 (COVID-19)

RESUMEN: La nueva enfermedad por coronavirus 2019 (COVID-19) es la última patología de preocupación internacional. Originada en Wuhan, China, se extendió rápidamente a nivel mundial, razón por la cual fue declarada una emergencia de salud pública. Producida por SARS-CoV-2 pertenece al género de los betacoronavirus junto con SARS-CoV y MERS- CoV. Se ha demostrado que SARS-CoV-2 utiliza la enzima convertidora de la angiotensina 2 (ACE2) como receptor para el ingreso en una célula huésped. Diversos estudios han demostrado la expresión de este receptor en diversos órganos y tejidos, dentro de los cuales se han reportado la cavidad oral y las glándulas salivales, los cuales han recibido vital importancia en el último tiempo dada su importancia como potencial reservorio de este virus. El objetivo de esta revisión es conocer el rol de las glándulas salivales como potencial reservorio de SARS-COV-2 y sus manifestaciones asociadas.

ABSTRACT: The new coronavirus disease 2019 (COVID-19) is the latest pathology of international concern. Originating in Wuhan, China, it spread rapidly globally, which is why it was declared a public health emergency. Produced by SARS-CoV-2 it belongs to the genus of betacoronaviruses together with SARS-CoV and MERS-CoV. SARS-CoV-2 has been shown to use angiotensin converting enzyme 2 (ACE2) as a receptor for entry into a host cell. Various studies have demonstrated the expression of this receptor in various organs and tissues, within which the oral cavity and salivary glands have been reported, which have received vital importance in recent times due to their importance as a potential reservoir for this virus. The objective of this review is to understand the role of the salivary glands as a potential reservoir for SARS-CoV-2 and its associated manifestations.

Clear cell-rich salivary duct carcinoma involving the palate / Carcinoma do ducto salivar rico em células claras envolvendo o palato

ABSTRACT Salivary duct carcinoma (SDC) is a rare and aggressive neoplasm arising from salivary glands. SDC occurs most frequently in major salivary glands, with isolated cases arising from the minor salivary glands. The occurrence of clear cells in salivary gland tumors is uncommon and is rarer in SDC cases. We report the case of a 51-year-old male diagnosed with a clear cell variant of SDC in the minor salivary gland, involving the left hard palate. Immunohistochemical analysis revealed positivity for HER2/neu and GATA-3. The patient was submitted to radical surgical excision, neck dissection, and radiotherapy. Unfortunately, he died 14 months after the cancer diagnosis.

RESUMEN El carcinoma ductal de las glándulas salivales (CDS) es un tumor raro y agresivo que surge de las glándulas salivales. El CDS ocurre con mayor frecuencia en las glándulas salivales mayores, sin embargo, existen casos aislados de afectación en las glándulas salivales menores. La aparición de células claras en los tumores de las glándulas salivales es infrecuente y más rara en los casos de CDS. Presentamos el caso de un varón de 51 años al que se le diagnosticó la variante de células claras del CDS en la glándula salival menor, que afecta al paladar duro izquierdo. El análisis inmunohistoquímica reveló positividad para HER2/neu y GATA-3. El paciente fue sometido a escisión local quirúrgica radical, disección del cuello y la radioterapia. Desafortunadamente, murió 14 meses después del diagnóstico de cáncer.

RESUMO O carcinoma do ducto salivar (CDS) é um tumor raro e agressivo que se origina nas glândulas salivares. O CDS ocorre mais frequentemente nas glândulas salivares maiores, porém, há casos isolados de acometimento nas glândulas salivares menores. A ocorrência de células claras em tumores de glândulas salivares é incomum, sendo ainda mais rara nos casos de CDS. Relatamos o caso de um homem de 51 anos de idade que foi diagnosticado com a variante de células claras de CDS em glândula salivar menor, envolvendo o palato duro do lado esquerdo. A análise imuno-histoquímica revelou positividade para HER2/neu, GATA-3. O paciente foi submetido a excisão cirúrgica radical, esvaziamento cervical e radioterapia. Entretanto, ele faleceu 14 meses após o diagnóstico do câncer.

Ecografía de la glándula salival mayor en pacientes con síndrome seco: descripción de una cohorte colombiana, reporte preliminar / Major salivary gland ultrasound in patients with dry syndrome: Description of a Colombian cohort, and a preliminary report

RESUMEN Introducción: El síndrome de Sjögren (SS) es una enfermedad autoinmune que afecta a las glándulas exocrinas condicionando síndrome seco. Los criterios diagnósticos se basan en pruebas serológicas, oftalmológicas, histopatológicas y flujo salival. Se ha propuesto el uso de la ecografía glandular salival como prueba diagnóstica. Escasos estudios se han realizado en Latinoamérica. Objetivo: Describir las alteraciones ecográficas en las glándulas salivales en una población colombiana que asiste al servicio de reumatología con síntomas secos. Materiales y métodos: Estudio de corte transversal; análisis preliminar de 50 pacientes que asisten por consulta externa (agosto de 2019 a enero de 2020). Evaluación sociodemográfica y clínica a través de cuestionario estructurado, pruebas paraclínicas y oftalmológicas, biopsia de glándula salival menor y valoración ecográfica de las glándulas salivales mayores (puntuación 0-6 basada en De Vita). Análisis univariado y bivariado (Chi-cuadrado y prueba de Fischer). Resultados: El 94% de la población eran mujeres y el 38% tenían SS. El promedio de edad fue de 55,9 ± 9,6 arios. La proporción de pacientes con ecografía positiva para el SS y diagnóstico por criterios del SS es mayor respecto a los pacientes con ecografía negativa (p< 0,0001). Los pacientes con ecografía positiva presentaron mayor proporción de anti-La (p = 0,002), ANA (p = 0,008), anti-Ro (p< 0,0001), linfopenia (p = 0,007), xerostomía objetiva (p = 0,019) y subjetiva (p = 0,041). Conclusiones: La ecografía podría considerarse una herramienta útil en el diagnóstico del SS, dado que los pacientes que presentan alteraciones ecográficas glandulares tienen una mayor proporción de perfil inmunológico positivo (anti-Ro, ANA, anti-La) y su positividad se encuentra asociada al SS por criterios. Se requieren nuevos estudios para evaluar las características operativas de la prueba.

ABSTRACT Introduction: Sjögren's syndrome (SS) is an autoimmune disease affecting the exocrine glands causing dry syndrome. The diagnostic criteria are based on serological, ophthalmological, histopathological, and salivary flow tests. The use of salivary gland ultrasound has been proposed as a diagnostic test. Few studies have been carried out in Latin America. Objective: To describe the ultrasound patterns in the salivary glands in the Colombian population seen in the Rheumatology Department due to dry symptoms. Materials and methods: Cross-sectional study; a preliminary analysis was performed on 50 patients attending the Outpatient Clinic (August-January 2020). A sociodemographic and clinical evaluation was made using a questionnaire. Paraclinical and ophthalmological tests, minor salivary gland biopsy, and ultrasound assessment of the major salivary glands (De Vita score 0-6) were the main items to evaluate. Univariate and bivariate analyses (Chi-squared, Fischer test) were performed. Results: Most (94%) of the population were women, and 38% had SS. The mean age was 55.9±9.6 years old. The proportion of patients with positive ultrasound for SS and a diagnosis using SS criteria was higher compared to patients with negative ultrasound (p<.0001). Patients with positive ultrasound had a higher proportion of anti-La (p=.002), ANAS (p=.008), anti-Ro (p<.0001), lymphopenia (p=.007), and objective and subjective xerostomia (p=.019 and p=.041, respectively). Conclusions: Ultrasound assessment could be considered a useful tool in the diagnosis of SS, since more patients presenting with glandular ultrasound abnormalities have a higher positive immunological profile (anti-Ro, ANAS, anti-La) and their positivity is associated with SS criteria. New studies are required to evaluate the operational characteristics of the test.

Interpretación de la biopsia de glándula salival menor en el síndrome de Sjögren. Correlación clínico-patológica / Interpretation of minor salivary gland biopsy in Sjögren's syndrome. Clinical-pathological correlation

RESUMEN La biopsia de glándula salival menor (BGSM) es uno de los principales criterios (no el único) para el diagnóstico del síndrome de Sjögren, y esto tiene que ir en conjunto con la clínica y los niveles de anticuerpos. Diferentes clasificaciones se han desarrollado para evaluar la interpretación de los hallazgos observados en la BGSM y poder categorizar / diagnosticar el síndrome de Sjögren. Esto ha causado que los patólogos y los clínicos tengan una inadecuada interpretación de la BGSM debido a que existe confusión por las diferentes escalas de puntuación que se han implementado a lo largo del tiempo. El presente artículo de revisión tiene como objetivo ilustrar a la comunidad científica, especialmente reumatólogos, cirujanos orales, internistas y patólogos, entre otros, sobre los hallazgos a considerar en la BGSM al momento del reporte por parte del patólogo.

ABSTRACT The minor salivary gland biopsy (MSBG) is one of the main criteria (not the only one) for the diagnosis of Sjögren's syndrome, and has to be taken in conjunction with the clinic parameters and the antibodies levels. Different classifications have been developed to evaluate the interpretation of the findings observed in the MSBG and to be able to categorise / diagnose Sjögren's syndrome. This has meant pathologists and clinicians have had an unsuitable interpretation of the MSBG due to the existence of confusion due to the different scoring scales that have been implemented over time. This review article aims to illustrate to the scientific community, especially rheumatologists, oral surgeons, internists, and pathologists, among others, on the findings to be considered in the MSBG when reported by the pathologist.

Pleomorphic Adenoma of the Cheek. Case Report with Review / Adenoma Pleomórfico de Mejilla. Reporte de Caso con Revisión

ABSTRACT: Pleomorphic adenoma (PA), also called benign mixed tumor, is the most common tumor of the salivary glands. About 70 % of these tumors occur in the parotid gland and an uncommon site are the minor salivary glands. The most common sites of PA of the minor salivary glands are the palate followed by lips and cheek. Other rare reported sites include the fauces, floor of the mouth, tongue, tonsil, pharynx, retromolar area and nasal cavity. Here we report a case of pleomorphic adenoma of minor salivary glands of the cheek in a 22-year-old male. The mass was removed by wide local excision with adequate margins, and the patient was followed for 1-year post operatively with no recurrence.

RESUMEN: El adenoma pleomórfico (AP), conocido también como tumor mixto benigno, es el tumor más común de las glándulas salivales. Alrededor del 70 % de estos tumores ocurren en la glándula parótida y con menor frecuencia en las otras glándulas salivales. Los lugares más comunes de AP en las glándulas salivales son el paladar, seguido de labios y mejillas. Otros sitios poco frecuentes reportados, incluyen las fauces, el piso de la boca, la lengua, las tonsilas palatinas, la faringe, el área retromolar y la cavidad nasal. En este estudio se presenta un caso de adenoma pleomórfico de las glándulas salivales menores de la mejilla en un hombre de 22 años. Se extirpó la masa mediante escisión local amplia con márgenes adecuados, con un seguimiento del paciente durante un año después de la operación sin recurrencia.

Biopsia de glándula salival menor: su importancia en artritis reumatoidea y Síndrome de Sjögren secundario / Minor salivary gland biopsy: its importance in rheumatoid arthritis and secondary Sjögren's syndrome

El Síndrome de Sjögren secundario (SSs) es frecuente en pacientes con Artritis Reumatoidea (AR). Objetivos: Determinar si la sialoadenifitis linfocitaria (SLF) está asociado con diferencias clínicas y serológicas en un grupo de pacientes con AR y SSs. Métodos: Se incluyeron pacientes con diagnóstico de AR y SSs, se evaluó quiénes de ellos presentaban SLF en la biopsia de glándula salival, se compararon características clínicas y serológicas. Resultados: Se incluyeron 88 pacientes, el 92% mujeres, edad media de 53 años (DE ± 11,3) y 12,5 años de evolución de la AR (RIC 6-7). 63,6% tenían SLF versus el 36,4% que no. En el análisis univariado, se encontró asociación estadísticamente significativa entre SLF+ y las variables: parotidomegalia, enfermedad pulmonar intersticial, hipergammaglobulinemia, hipocomplementemia, Factor reumatoideo, FAN positivo, y manifestaciones extraarticulares y/o extraglandulares. En el análisis multivariado, las variables asociadas independientemente con la presencia de SLF fueron: manifestaciones extraarticulares y/o extraglandulares (OR 5,67, IC 95% 1,6-20), FAN positivo (OR 11,7, IC 95% 1,6-83) e hipergammaglobulinemia (OR 21, IC 95% 2,46-179). Conclusión: Los pacientes con AR y SSs con SLF presentan mayor frecuencia de manifestaciones extraarticulares y extraglandulares y diferencias serológicas, lo cual implicaría un seguimiento clínico diferente

Secondary Sjögren's Syndrome (SSs) is common in patients with Rheumatoid Arthritis (RA). Objectives: To determine if lymphocytic sialoadenifitis (FLS) is associated with clinical and serological differences in a group of patients with RA and SSs. Methods: Patients with a diagnosis of RA and SSs were included, which of them presented FLS in the salivary gland biopsy, clinical and serological characteristics were compared. Results: 88 patients were included, 92% women, mean age of 53 years (SD ± 11.3) and 12.5 years of evolution of RA (RIC 6-7). 63.6% had SLF versus 36.4% who did not. In the univariate analysis, a statistically significant association was found between FLS + and the variables: parotidomegaly, interstitial lung disease, hypergammaglobulinemia, hypocomplementemia, rheumatoid factor, positive ANF, and extra-articular and/ or extraglandular manifestations. In the multivariate analysis, the variables independently associated with the presence of FLS were: extra-articular and/or extraglandular manifestations (OR 5.67, 95% CI 1.6-20), positive ANF (OR 11.7, 95% CI 1.6-83) and hypergammaglobulinemia (OR 21, 95% CI 2.46-179). Conclusion: Patients with RA and SSs with FLS have a higher frequency of extraarticular and extraglandular manifestations and serological differences, which would imply a different clinical follow-up

Carcinoma adenoquístico de las glándulas salivales / Adeno cystic carcinoma of salivary glands

Antecedentes: el carcinoma adenoquístico es el tumor maligno más frecuente de las glándulas sub-maxilar y menores. A pesar de su lento crecimiento y diseminación regional, muestra un pronóstico desfavorable debido a su tardía diseminación a distancia. Objetivo: analizar la serie propia a la luz de la bibliografia. Material y métodos: 44 pacientes con una edad media de 52,47 años y predominio del género femenino. De ellos, el 61,3% fueron tumores de glándula salival menor, 20,4% de submaxilar y 18,2% de parótida. En todos se realizó resección completa del tumor, seguida de vaciamiento cervical en el 34%. En el 43,2%, la cirugía fue seguida de Co60 radioterapia. El seguimiento medio de la muestra fue 52,5 (1-120) meses. Resultados: la curva de recurrencia acumulada fue del 36,8% a 5 años. La supervivencia global fue del 60 y 36% a 5 y 10 años, respectivamente, y se vio afectada con significación estadística por los márgenes insuficientes de la resección, el requerimiento de radioterapia adyuvante y el estadio. El análisis multivariado demostró que solo los márgenes insuficientes conservaron su significación estadística para la supervivencia y una tendencia desfavorable para el intervalo libre de enfermedad. Conclusiones: la extensión de la cirugía al cuello y la radioterapia adyuvante dependieron del estadio, los márgenes quirúrgicos, el compromiso nervioso, la presencia de adenopatas positivas y el subtpo histológico.

Background: adenoid cystic carcinoma is the most frequent malignant tumor of submaxillary and mi-nor salivary glands. Despite its slow growth, it shows an unfavorable prognosis because of its distant disseminaton. Objective: to analyse our series of patents in relaton to the literature. Materials and methods: 44 patents with mean age 52.47 years female gender. Of them, 61.3% were of minor salivary glands, 20.4% of submaxillary gland, and 18.2% the parotid gland. All patents underwent complete resecton of the tumor followed by neck dissecton in 34%. Co60 radiotherapy was administered to 43.2%. Mean follow up was 52.5 (range, 1-120) months. Results: 5-year recurrence rate was 36.8%. At 5 and 10 years, overall survival was 60 and 36%,respect-vely. Close surgical margins, requirement of adjuvant radiotherapy and stage significantly afected survival rate. The multivariate analysis showed that close margins was statstically significant for survival and associated with an unfavorable tendency for disease-free interval. Conclusions: extenton of surgery to the neck and adyuvant radiotherapy was dependent of stage, clear surgical margins, neural invasion, positive nodes in the neck and hystological subtype.

Adenocarcinoma NOS de glándula salival menor en paladar: Reporte de un caso clínico

El adenocarcinoma no especificado o adenocarcinoma NOS de glándula salival, como comúnmente se le llama por sus siglas en inglés "Not Otherwise Specified", es un tipo de neoplasia que no cumple con los requisitos histológicos establecidos para lograr categorizarla dentro de los tumores que afectan las glándulas salivales. A causa de que son muy poco frecuentes, se ha dificultado su estudio, y el conocimiento que se tiene sobre esta entidad es escaso. El objetivo del presente artículo es el de reportar el caso de un paciente masculino de 68 años de edad, quien desarrolla un adenocarcinoma NOS a partir de una glándula salival menor a escala del paladar. Se detalla el alcance que tiene este tipo de patología en cuanto a la invasión, destrucción y alteración que puede generar localmente en el paciente, así como su comportamiento bajo la radio y quimioterapia.

Adenocarcinoma NOS of a minor salivary gland is a type of tumor that does not meet the histological requirements that it needs to be categorized within other salivary gland tumors. Because of their infrequency, there is little known about these tumors. The aim of this paper is to report the case of a 68 years old male patient, who developed an adenocarcinoma NOS arising from a minor salivary gland in the palate. The local invasion and destruction, as well as its behavior under radio and chemotherapy is discussed.

Enfermedad de Castleman en glándula salival: informe de un caso pediátrico / Castleman disease in salivary gland: report of a pediatric case

La enfermedad de Castleman (EC) es una rara entidad linfoproliferativa benigna caracterizada por el crecimiento no neoplásico progresivo de los ganglios linfáticos en cualquier parte del cuerpo, aunque en la mayoría de los casos (60%) afecta el mediastino y, con una muy baja frecuencia, compromete la región de la cabeza y el cuello, incluidas las glándulas salivales. Representa un desafío diagnóstico para el médico porque se presenta con síntomas y signos inespecíficos. Existen dos subtipos: uno localizado en forma de adenopatía sin síntomas generales y otro multicéntrico con compromiso de varios grupos ganglionares y con manifestaciones clínicas sistémicas y alteraciones del laboratorio. El diagnóstico requiere un examen físico completo y exámenes complementarios (laboratorio, ecografía, tomografía computarizada o resonancia magnética nuclear o ambas, punción aspiración con aguja fina) y se confirma a través del análisis histopatológico. El tratamiento es quirúrgico, pero la forma multicéntrica requiere además un tratamiento adyuvante. A pesar de su localización inusual en las glándulas salivales, la EC debería ser considerada entre los diagnósticos diferenciales, sobre todo ante la sospecha de procesos linfoproliferativos. Se describe en este trabajo el caso de una paciente pediátrica con diagnóstico de EC localizada en la glándula submaxilar, y se realizó una revisión de la literatura. (AU)

Castleman disease (CD) is a rare lymphoproliferative entity characterized for a non ­ neoplasic progressive growth of the lymph nodes in any part of the body; nevertheless it usually affects the mediastinum (60 %), and with less frequency, it compromises the head and neck region, including the salivary glands. It represents a diagnostic challenge for the doctor, because it has nonspecific symptoms and signs. There are two subtypes: the localized form, that generally is presented through an adenopaty without systemic symptoms, and a multicentric form that compromises several nodal groups and has systemic symptoms and laboratory abnormalities. Diagnosis requires a complete physical examination and complementary exams (blood tests, ultrasonography, computed tomography and/or magnetic resonance, fine needle puncture ­ aspiration), and the final diagnosis is through histopathological analysis. The treatment is surgery, but multicentric form requires adyuvant treatment. Although its unusual presentation in salivary glands, CD should be considered between differential diagnosis, especially when we are thinking of lymphoproliferative entities. In this article, we present a case of a pediatric patient with diagnosis of CD of submaxilar gland and we review the literatura about this disease with special attention in the salivary glands location. (AU)

Pleomorphic Adenoma: A Case Report and Review of Literature / Adenoma Pleomórfico: Reporte de Caso y Revisión de la Literature

Pleomorphic adenoma, the most common salivary gland tumor, consists of epithelial and mesenchymal components. Its morphologic complexity results from differentiation of tumor cells into fibrous, hyalinized, myxoid, chondroid and osseous areas. The diagnosis is made by the clinical and histo pathological examination. The treatment of pleomorphic adenoma is surgical excision. Malignant transformation, though rare, has been reported. In this article, we report a case of pleomorphic adenoma with literature review.

El adenoma pleomórfico es el tumor más frecuente de las glándulas salivales, con componentes epiteliales y mesenquimales. Su complejidad morfológica es resultado de la diferenciación de las células tumorales en las zonas fibrosas, hialinizadas, mixoides, condroides y óseas. El diagnóstico se realiza mediante el examen clínico e histopatológico. El tratamiento de adenoma pleomórfico es la escisión quirúrgica. La transformación maligna, aunque rara, ha sido reportada. En este artículo se presenta un caso de adenoma pleomórfico con revisión de la literatura.

Excisión quirúrgica de sialolipoma: Reporte de un caso clínico / Surgical excision of sialolipoma: Report of clinical case

El sialolipoma es una variante de un lipoma de glándulas salivales que fue descrito por vez primera en el 2001 por Nagao; actualmente se tienen publicados sólo 18 casos en la literatura, siendo la mayoría de ellos en la glándula parótida. El caso que se presenta es de un paciente masculino de 57 años de edad que presenta un aumento de volumen en la región de labio inferior de lado izquierdo de 5 años de evolución, tratado con una biopsia excisional, la cual como resultado histopatológico nos arroja un diagnóstico de sialolipoma.

Sialolipoma is a salivary gland lipoma variant first described in 2001 by Ngao. Presently, there are only 18 documented cases in scientific literature. Most of them were located in the parotid gland. The case here presented is that of a 57 year old male patient, presenting volume increase in the region of the left side of the lower lip. The lesion presented a 5 year evolution. It was treated with excision biopsy. Histopathological results rendered a sialolipoma diagnosis.

Adenocarcinoma nasofaríngeo en una paciente de diez años de edad: reporte de un caso y revisión de la literatura / Nasopharyngeal adenocarcinoma in a 10 year old patient: Case report and review of the literature

El adenocarcinoma nasofaríngeo primario (NAC, por sus siglas en inglés: Nasopharyngeal Adenocarcinoma) es una neoplasia muy rara. Se cree que se origina en las glándulas salivales menores, y representa aproximadamente el 0,5% de todos los cánceres de la nasofaringe. Tiene una serie de características clínicas, que incluyen un inicio insidioso con síntomas progresivos, como la obstrucción nasal y epistaxis, que se extienden por un período de semanas a varios meses. La mayoría de estos tumores se observan en pacientes de edad media (entre los 30-50 años). Se presenta el caso de una paciente de diez años de edad, con obstrucción nasal progresiva y rinitis, a quien se le diagnosticó un adenocarcinoma nasofaríngeo. Lamentablemente, no hay estrategias terapéuticas establecidas; sin embargo, la resección quirúrgica es el tratamiento de elección, con radioterapia concomitante o sin ella. Estas estrategias son similares a las recomendadas para el carcinoma escamocelular nasofaríngeo, pues casi todos los pacientes se benefician del tratamiento quirúrgico; no obstante, el papel de la quimioterapia y la radioterapia aún no es claro. Un sistema de clasificación correcta y la gestión de un tratamiento más específico para el manejo del adenocarcinoma nasofaríngeo deben establecerse...

Primary Nasopharyngeal Adenocarcinoma (NAC) is an extremely rare neoplasm believed to originate from minor salivary glands which accounts for approximately 0.5% of all nasopharyngeal cancer. It has a series of clinical characteristics including an insidious onset with slow progressive symptoms, such as nasal obstruction and epistaxis that spans a period of weeks to several months. Most of these tumors are seen in middle aged patients (30-50 years of age). We report a case of a 10 year old female patient presenting with progressive nasal obstruction and rhinitis who was diagnosed with a NAC. Unfortunately no treatment strategies are established; however surgical management is the treatment of choice, with or without concomitant radiotherapy. These strategies are similar to the ones recommended for nasopharyngeal squamous carcinoma. Almost all patients benefit from surgery, nevertheless the role of chemotherapy and radiotherapy is not clear. An accurate staging system and most select management for NAC needed to be established...

Tumor híbrido parotídeo / Parotid hybrid tumor

Los tumores de glándulas salivales representan el 3%-10% de las neoplasias de cabeza y cuello. La localización más común es en la glándula parótida, representando el 50%-85% de los casos, siendo 20%-30% de ellos malignos. Los siguientes son indicadores de malignidad: Crecimiento acelerado, masa dolorosa, parálisis facial asociada y linfoadenopatía. La mayoría de las neoplasias de parótida derivan de un único tipo histológico, pero eventualmente puede ocurrir el desarrollo de más de un tipo en la misma glándula. Este trabajo presenta un caso de una neoplasia en parótida con dos tipos histológicos diferentes, con una presentación clínica atípica. El paciente se presentó inicialmente con otalgia y otorrea, al examen destacaba un tumor en el canal auditorio externo. El estudio complementario evidenció una neoplasia de parótida y se realizó resección total de la glándula. La biopsia informó un carcinoma adenoideo-quístico con áreas basaloideas diferenciadas. Se administró radioquimioterapia adyuvante, y el control imagenológico con PET-TC mostró la ausencia de recurrencias o diseminación del tumor.

Tumors of the salivary glands represent 33%-10% of head and neck neoplasms. The most common location is the parotid gland, accounting for 50%-85% of the cases, with 20%-30% of them being malignant. The following are known to be indicative of a malignant tumor: fast growing, painless mass, associated facial paralysis and lymphadenopathy. Most parotid neoplasm derive from a single histological type but eventually the development of more than one type on the same gland can occur. This paper presents a case of a parotid neoplasm with two different histological tumors, with uncharacteristic clinical presentation. The patient presented initially with ear pain and otorrhoea, in the clinical examination highlighted an external auditory canal tumor. The complementary study revealed a parotid neoplasm and a total resection of the gland was performed. The biopsy revealed an adenoid-cystic carcinoma with differentiated basaloid areas. Adjuvant radio-chemotherapy was administered, and the imaging control with PET-CT showed no evidence of recurrence or dissemination of the tumor.

Glándulas salivales mayores: estudio clínico-patológico de 27 casos / Major salivary glands: clinical-pathologic study of 27 cases

Los tumores de glándulas salivales comprenden un grupo heterogéneo de lesiones con características clínico-patológicas y biológicas distintivas. Objetivo: Presentar la experiencia obtenida en el estado Nueva Esparta en el diagnóstico anatomo-patológico de tumores de las glándulas salivales. Pacientes y método: Revisamos un total de 27 casos en un periodo de 5 años (2005-2010), de casos autóctonos del Estado Nueva Esparta. Resultados: La glándula parótida fue la más frecuentemente afectada, tanto con neoplasia benigna como maligna. El adenoma pleomórfico fue el tumor benigno más frecuente, así como en mujeres. Las neoplasias malignas representaron un 30% del material evaluado, la mayoría fueron tumores de comportamiento agresivo. Conclusión: Consideramos importante realizar un diagnóstico y tratamiento precoz en estos pacientes, para descartar patología maligna por su comportamiento agresivo(AU)

Salivary gland tumors comprise a heterogeneous group of lesions with distinctive clinical-pathologic and biological characteristics. Objective: Presenting the experience obtained in the Nueva Esparta State in the anatomo-pathological diagnosis of tumors of the salivary glands. Patients and methods: We reviewed a total of 27 cases in a period of 5 years (2005-2010), all cases originals of Nueva Esparta State. Results: Parotid gland was the most frequently affected, both with benign neoplasm as malignant. The Pleomorphic adenoma was the most frequent benign tumor, as well as in women. Malignant neoplasms accounted for 30% of the evaluated material, most were tumors of aggressive behavior. Conclusion: We consider it important to make an early diagnosis and treatment in these patients, to rule out malignant pathology for his aggressive behavior(AU)

Adenoma pleomorfo del septum nasal, dos casos clínicos y revisión del tema / Pleomorphic adenoma of the nasal septum: two clinical cases

El tumor benigno más frecuente de las glándulas salivales mayores es el adenoma pleomorfo. Además de las glándulas salivales mayores, también puede ocurrir en las glándulas salivales del paladar duro y blando. Raros casos se han reportado en la nasofaringe, orofaringe, hipofaringe y laringe. Adenomas pleomorfos intranasales son muy infrecuentes y pueden ser mal diagnosticados debido a que tienen mayor celularidad mioepitelial y poco estroma mixoide, en comparación con los que se localizan en otros lugares. Presentamos dos raros casos de adenomas pleomorfos del septum nasal y analizamos los hallazgos patológicos y el manejo clínico. Se revisa la literatura en relación al tema.

The most common benign tumor of major salivary glands is the pleomorphic adenoma. In addition to the major salivary glands may also occur in the salivary glands of hard and soft palate. Rare cases have been reported in the nasopharynx, oropharynx, hypopharynx and larynx. Intranasal pleomorphic adenomas are very rare and can be misdiagnosed because they have greater myoepithelial cellularity and little myxoid stroma, compared with those located elsewhere. We report two rare cases of pleomorphic adenomas of the nasal septum and analyze the pathological findings and clinical management. We review the literature on the subject.